Әсер ету механизмі
Равулизумаб IgG2/4K моноклональді антидене (мАТ), ол комплементтің C5 ақуызымен арнайы байланысады, осылайша оның C5a (қабынуға қарсы анафилатоксин) және C5b (жарғақша-шабуылдаушы комплемент кешенінің (MAC немесе C5b-9) инициативті суббірлігі) дейін ыдырауын тежейді және С5b-9 түзілуіне жол бермейді. Равулизумаб микроорганизмдерді опсонизациялау және иммундық кешендердің клиренсі үшін қажет комплементтің ерте компоненттерінің активациясын сақтайды.
Фармакодинамикалық әсерлері
Комплемент тежегіштерімен бұрын емделмеген ересек пациенттерде де, ПТГ бар бала пациенттерде де, III фазадағы клиникалық зерттеулерде экулизумабпен ем алғандарда да равулизумабты бірінші инфузиялық енгізудің соңына қарай сарысудағы бос С5-тің (концентрациясы < 0.5 мкг/мл) дереу, толық және тұрақты тежелуі байқалды, ол барлық пациенттерде 26 апталық емдеу кезеңі барысында сақталды. Қан сарысуындағы бос С5-тің дереу және толық тежелуі ересек пациенттерде және аГУС бар бала пациенттерде, ЖМГ бар ересек пациенттерде және бірінші инфузиялық енгізудің соңында және емдеудің бүкіл кезеңінде ОНМСА бар ересек пациенттерде байқалды.
ПТГ және aГУС, ЖМГ және ОНМСА бар пациенттерде фармакодинамикалық жауаптың дәрежесі мен ұзақтығының равулизумаб экспозициясына тәуелділігі байқалды. Бос С5 < 0.5 мкг/мл деңгейлері тамырішілік гемолизді максималды бақылаумен және комплементтің терминалдық компоненттерін толық тежеумен байланысты болды. ЖМГ бар пациенттерде терминалды комплементтің активациясы жүйке-бұлшықет түйісуінде жарғақша-шабуылдаушы кешендердің (ЖШК) жиналуына және нейробұлшықеттік берілістің бұзылуына әкелді. ОНМСА бар пациенттерде терминалды комплементтің активациясы жарғақша-шабуылдаушы кешендердің (МАК) және C5a-ға тәуелді қабынудың, астроциттер некрозының және қоршаған глиальді жасушалар мен нейрондардың зақымдалуына әкелді.
Клиникалық тиімділігі мен қауіпсіздігі
Пароксизмальді түнгі гемоглобинурия (ПТГ)
ПТГ бар ересек пациенттердегі равулизумабтың қауіпсіздігі мен тиімділігі белсенді салыстыру препаратымен екі ашық рандомизацияланған бақыланатын III фазадағы зерттеулерде бағаланды:
•комплемент тежегіштерімен бұрын-соңды ем алмаған ПТГ бар ересек пациенттерді қамтитын зерттеу (ALXN1210-PNH-301 зерттеуі);
•экулизумабпен ем алған ПТГ бар пациенттерді осы препаратпен емдеуден кейін клиникалық тұрақты күйде кем дегенде алдыңғы 6 ай бойы зерттеу (ALXN1210-PNH-302 зерттеуі).
Равулизумаб 4.2 бөл. көрсетілген дозалау жөніндегі нұсқауларға сәйкес қолданылды (26 апта ішінде равулизумабты 4 инфузиялық енгізу), ал экулизумаб алғашқы 4 апта ішінде апта сайын 600 мг дозада және 2 апта сайын 900 мг дозада (26 апта ішінде 15 инфузиялық енгізу) бекітілген дозалау режиміне сәйкес енгізілді.
Пациенттер равулизумабпен немесе экулизумабпен емдеуді бастар алдында немесе бастаған кезде менингококк инфекциясына қарсы вакцинацияланды немесе вакцинациядан кейін 2 апта ішінде тиісті антибиотиктермен профилактикалық терапия алды.
Равулизумабпен немесе экулизумабпен емдеу топтары арасындағы демографиялық немесе бастапқы сипаттамаларда айтарлықтай айырмашылықтар III фазадағы зерттеулердің ешқайсысында байқалмады. Алдыңғы 12 айдағы трансфузия анамнезі III фазадағы зерттеулердің әрқайсысында равулизумаб пен экулизумабпен емдеу топтары арасында ұқсас болды.
Бұрын комплемент тежегіштерімен ем алмаған ПТГ бар ересек пациенттерді қамтитын зерттеу (ALXN1210-PNH-301 зерттеуі)
Бұрын комплемент тежегіштерімен ем алмаған пациенттерді қамтитын зерттеу 26 апталық көп орталықты ашық рандомизацияланған белсенді препаратпен бақыланатын III фазадағы зерттеу болып табылады, ол зерттеуге енгізілгенге дейін комплемент тежегіштерімен ем алмаған 246 пациентті қамтыды, содан кейін барлық пациенттер ұзақ мерзімді ұзарту кезеңінде равулизумаб қабылдады.
Осы зерттеуге қатысу критерийлеріне сай келетін пациенттерде скрининг кезінде ЛДГ ≥ 1.5 × қалыптың жоғарғы шегі (ҚЖШ) белсенділігі ретінде анықталған аурудың жоғары белсенділігі, сондай-ақ скринингтің 3 айы ішінде ПТГ-мен байланысты келесі белгілердің немесе симптомдардың 1 немесе одан да көп болуы көрсетілуі тиіс: қажу, гемоглобинурия, іштің ауыруы, ентігу (диспноэ), анемия (гемоглобин деңгейі < 10 г/дл), анамнезінде тамырлар тарапынан күрделі жағымсыз құбылыстардың болуы (тромбозды қоса), дисфагия немесе эректильді дисфункция; немесе ПТГ салдарынан анамнездегі эритроциттік массаны ауыстырып құю.
Екі емдеу тобындағы пациенттердің 80%-дан астамы зерттеуге енгізілгенге дейін 12 ай ішінде гемотрансфузиядан өтті. Бұрын комплемент тежегіштерін қабылдамаған зерттелетін популяциядағы пациенттердің көпшілігінде айқын гемолиз болды; зерттеуге енгізілген 86.2% пацинетте ЛДГ ≥ 3 × ҚЖШ белсенділігі жоғарылаған, бұл ПТГ кезінде тамырішілік гемолиздің тікелей көрсеткіші болып табылады.
8-кестеде зерттеуге енгізілген және бұрын комплемент тежегіштерімен ем алмаған ПТГ бар пациенттердің бастапқы сипаттамалары келтірілген; бұл ретте емдеу топтары арасында айқын клиникалық маңызды айырмашылықтар болған жоқ.
8-кесте. Бұрын комплемент тежегіштерін қабылдамаған пациенттерді қамтитын зерттеудегі бастапқы сипаттамалар
Көрсеткіш — Статистикалық деректер — Равулизумаб(N = 125) — Экулизумаб(N = 121)
ПТГ диагнозы қойылған кездегі жас (жас) — Орташа мәні (СО) Медиана мин., макс. — 379 (14.90) 34.0 15, 81 — 39.6 (16.65) 36.5 13, 82
Зерттеудегі алғашқы инфузияны орындау кезіндегі жас (жас) — Орташа мәні (СО) Медиана мин., макс. — 44.8 (15.16) 43.0 18, 83 — 46.2 (16.24) 45.0 18, 86
Жынысы (n,%) — Ерк. Әй. — 65 (52.0) 60 (48.0) — 69 (57.0) 52 (43.0)
Емдеуге дейінгі ЛДГ белсенділігі — Орташа мәні (СО) Медиана — 1633.5 (778.75) 1513.5 — 1578.3 (727.06) 1445.0
Бірінші доза енгізілгенге дейін 12 ай ішінде эритроциттік массаны ауыстырып құюды бастан өткерген пациенттер саны — n (%) — 103 (82.4) — 100 (82.6)
Бірінші доза енгізілгенге дейін 12 ай ішінде құйылған эритроциттік масса бірліктерінің саны — Жалпы саны Орташа мәні (СО) Медиана — 925 9.0 (7.74) 6.0 — 861 8.6 (7.90) 6.0
Эритроциттердегі ПТГ клонының жалпы көлемі — Медиана — 33.6 — 34.2
Гранулоциттердегі ПТГ клонының жалпы көлемі — Медиана — 93.8 — 92.4
Ақпараттандырылған келісімді алғанға дейін а ПТГ кез келген көріністері бар пациенттер Анемия Гематурия немесе гемоглобинурия Аплазияық анемия Бүйрек жеткіліксіздігі Миелодиспластикалық синдром Жүктіліктің асқынуы Басқалары b — n (%) — 121 (96.8) 103 (82.4) 81 (64.8) 41 (32.8) 19 (15.2) 7 (5.6) 3 (2.4) 27 (21.6) — 120 (99.2) 105 (86.8) 75 (62.0) 38 (31.4) 11 (9.1) 6 (5.0) 4 (3.3) 13 (10.7)
aАуру сырқатнамасы негізінде.
b«Басқалары» жеке тіркеу картасындағы нұсқауларға сәйкес тромбоцитопения, созылмалы бүйрек ауруы (СБА) және панцитопения, сондай-ақ басқа да бірқатар ауруларды қамтыды.
Екі бірдей бастапқы соңғы нүкте қан ауыстырып құюдан аулақ болу мүмкіндігі және гемолиз болды, ол ЛДГ белсенділігінің қалпына келуі арқылы тікелей бағаланды (ЛДГ белсенділігі ≤ 1 × ҚЖШ; ЛДГ үшін ҚЖШ 246 Бірл/л құрайды). Негізгі қайталама соңғы нүктелер бастапқы мәннен ЛДГ белсенділігінің пайыздық өзгеруі, өмір сапасының өзгеруі (созылмалы ауру терапиясының функционалдық бағалау сауалнамасы – шаршау (FACIT-Fatigue)), серпінді гемолизбен ауыратын пациенттердің үлесі және гемоглобин деңгейі тұрақтандырылған пациенттердің үлесі болды.
Равулизумаб екі бастапқы соңғы нүктеде де экулизумабтан кем түспеді – хаттамада көзделген ұсыныстарға сәйкес эритроциттік массаны ауыстырып құюдан аулақ болу және 29-183 күн аралығында ЛДГ белсенділігінің қалпына келу мүмкіндігі, сондай-ақ барлық 4 негізгі екінші соңғы нүктелер (1-сурет).
1-сурет. Бастапқы және қайталама соңғы нүктелерді талдау – талдау үшін толық үлгі (комплемент тежегіштерімен бұрын-соңды ем алмаған пациенттерді қамтитын зерттеу)
Экулизумаб(N=121)Экулизумаб(N=121)
Равулизумабтың пайдасынаРавулизумабтың пайдасынаЭкулизумабтың пайдасынаЭкулизумабтың пайдасынаРавулизумаб(N=125)Равулизумаб(N=125)Айырмашылық (95% СА)Айырмашылық (95% СА)Мүмкіндіктер қатынасы (95% СА) Мүмкіндіктер қатынасы (95% СА) Айырмашылық (95% СА)Айырмашылық (95% СА)ЛДГ – белсенділіктің бастапқы деңгейден өзгеруі (%)ЛДГ – белсенділіктің бастапқы деңгейден өзгеруі (%)FACIT-Fatigue өзгерістеріFACIT-Fatigue өзгерістеріГемоглобин деңгейінің тұрақталуы (%)Гемоглобин деңгейінің тұрақталуы (%)Серпінді гемолиз (%)Серпінді гемолиз (%)ЛДГ – белсенділіктің қалпына келуі (мүмкіндіктер қатынасы)ЛДГ – белсенділіктің қалпына келуі (мүмкіндіктер қатынасы)Қан ауыстырып құюдан аулақ болу мүмкіндігі (%)Қан ауыстырып құюдан аулақ болу мүмкіндігі (%)
Ескерту: Қара үшбұрыш тиімділіктің шектерін көрсетеді, сұр нүктелер нүктелік бағалауды көрсетеді.
Қысқартулар: ЛДГ – лактатдегидрогеназа, СА – сенімді аралық, FACIT – созылмалы ауру терапиясының функционалды бағалау сауалнамасы.
Тиімділіктің түпкілікті талдауына емдеудің орташа ұзақтығы 1423 күн болатын, равулизумабпен (n=244) емделген зерттеудегі барлық пациенттердің деректері қамтылды. Соңғы талдау бастапқы бағалау кезеңінде байқалған равулизумабпен емдеуге жауаптың бүкіл зерттеу барысында сақталғанын растады.
• Бұрын экулизумабпен ем алған ересек ПТГ бар пациенттерді қамтитын зерттеу (ALXN1210-PNH-302 зерттеуі)
Бұрын экулизумабпен емделген пациенттерді қамтитын зерттеу экулизумабпен емдеуден кейін кем дегенде алдыңғы 6 ай ішінде клиникалық тұрақты күйдегі (ЛДГ ≤ 1.5 × ҚЖШ) 195 пациенттің қатысуымен 26 апталық көп орталықты ашық рандомизацияланған белсенді салыстыру препаратымен бақыланатын III фазадағы зерттеу болды, содан кейін барлық пациенттер ұзақ мерзімді ұзарту кезеңінде равулизумаб қабылдады.
ПТГ анамнезі равулизумабпен және экулизумабпен емдеу топтары арасында ұқсас болды. Алдыңғы 12 айдағы трансфузия анамнезі равулизумабпен және экулизумабпен емдеу топтары арасында ұқсас болды және екі топтағы пациенттердің 87%-дан астамы зерттеуге енгізілгенге дейін 12 ай ішінде қан ауыстырып құюды қабылдамады. Эритроциттердегі ПТГ клонының орташа жалпы көлемі 60.05 %, гранулоциттердегі ПТГ клонының орташа жалпы көлемі 83.30 %, ал моноциттердегі ПТГ клонының орташа жалпы көлемі 85.86% құрады.
9-кестеде бұрын экулизумабпен ем алған пациенттердің қатысуымен зерттеуге енгізілген ПТГ бар пациенттердің бастапқы сипаттамалары келтірілген; бұл ретте емдеу топтары арасында айқын клиникалық маңызды айырмашылықтар болған жоқ.
9-кесте. Бұрын экулизумабпен ем алған пациенттерді қамтитын зерттеудегі бастапқы сипаттамалар
Көрсеткіш — Статистикалық деректер — Равулизумаб (N = 97) — Экулизумаб(N = 98)
ПТГ диагнозы қойылған кездегі жас (жас) — Орташа мәні (СО) Медиана мин., макс. — 34.1 (14.41) 32.0 6, 73 — 36.8 (14.14) 35.0 11, 74
Зерттеудегі алғашқы инфузияны орындау кезіндегі жас (жас) — Орташа мәні (СО) Медиана мин., макс. — 46.6 (14.41) 45.0 18, 79 — 48.8 (13.97) 49.0 23, 77
Жынысы (n,%) — Ерк. Әй. — 50 (51.5) 47 (48.5) — 48 (49.0) 50 (51.0)
Емдеуге дейінгі ЛДГ белсенділігі — Орташа мәні (СО) Медиана — 228.0 (48.71) 224.0 — 235.2 (49.71) 234.0
Бірінші доза енгізілгенге дейін 12 ай ішінде эритроциттік массаны/жаңа алынған қанды ауыстырып құюды бастан өткерген пациенттер саны — n (%) — 13 (13.4) — 12 (12.2)
Бірінші доза енгізілгенге дейін 12 ай ішінде құйылған эритроциттік масса/жаңа алынған қан бірліктерінің мөлшері — Жалпы саны Орташа мәні (СО) Медиана — 103 7.9 (8.78) 4.0 — 50 4.2 (3.83) 2.5
Ақпараттандырылған келісімді алғанға дейін а ПТГ кез келген көріністері бар пациенттер Анемия Гематурия немесе гемоглобинурия Аплазиялық анемия Бүйрек жеткіліксіздігі Миелодиспластикалық синдром Жүктіліктің асқынуы Басқалары b — n (%) — 90 (92.8) 64 (66.0) 47 (48.5) 34 (35.1) 11 (11.3) 3 (3.1) 4 (4.1) 14 (14.4) — 96 (98.0) 67 (68.4) 48 (49.0) (39.8) 7 (7.1) 6 (6.1) 9 (9.2) 14 (14.3)
а Ауру сырқатнамасы негізінде
b «Басқалары» санатына тромбоцитопения, бүйрек функциясының бұзылуы және тромбоцитопения, сондай-ақ бірқатар басқа аурулар жатады.
Бастапқы соңғы нүкте ЛДГ белсенділігінің бастапқы мәннен пайыздық өзгеруімен бағаланған гемолиз болды. Екінші соңғы нүктеге серпінді гемолизбен ауыратын пациенттердің үлесі, өмір сапасы (FACIT-Fatigue), қан ауыстырып құюдан аулақ болу мүмкіндігі және гемоглобин деңгейі тұрақтандырылған пациенттердің үлесі кірді.
Равулизумаб бастапқы соңғы нүкте – ЛДГ белсенділігінің бастапқы мәннен 183 күнге дейінгі пайыздық өзгерісі бойынша, сондай-ақ барлық 4 негізгі екінші соңғы нүкте бойынша экулизумабтан кем түспеді (2-сурет).
2-сурет. Бастапқы және қайталама соңғы нүктелерді талдау – талдау үшін толық үлгі (экулизумабпен бұрын ем алған пациенттерді қамтитын зерттеу)
Равулизумаб(N=125)Равулизумаб(N=125)Экулизумаб(N=121)Экулизумаб(N=121)Айырмашылық (95% СА)Айырмашылық (95% СА)Гемоглобин деңгейінің тұрақталуы (%)Гемоглобин деңгейінің тұрақталуы (%)Қан ауыстырып құюдан аулақ болу мүмкіндігі (%)Қан ауыстырып құюдан аулақ болу мүмкіндігі (%)FACIT-Fatigue өзгерістеріFACIT-Fatigue өзгерістеріСерпінді гемолиз (%)Серпінді гемолиз (%)ЛДГ – бастапқы деңгейден өзгеруі (%)ЛДГ – бастапқы деңгейден өзгеруі (%)Равулизумабтың пайдасынаРавулизумабтың пайдасынаЭкулизумабтың пайдасынаЭкулизумабтың пайдасына
Ескерту: Қара үшбұрыш тиімділіктің шектерін көрсетеді, сұр нүктелер нүктелік бағалауды көрсетеді.
Қысқартулар: ЛДГ – лактатдегидрогеназа, СА – сенімді аралық.
Бұрындары равулизумаб қабылдаған барлық пациенттер (n=192) тиімділікті зерттеудің соңғы талдауына енгізілді, емдеудің орташа ұзақтығы 968 күнді құрады. Қорытынды талдау бастапқы бағалау кезеңінде байқалған равулизумабпен емдеуге жауап бүкіл зерттеу барысында сақталғанын растады.
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС)
аГУС бар ересек пациенттерді қамтитын зерттеу (ALXN1210-AHUS-311 зерттеуі)
Ересек пациенттердің қатысуымен жүргізілген зерттеу III фазадағы көп орталықты зерттеуі болды, ол зерттеуге енгізілгенге дейін комплемент тежегіштерімен ем алмаған және расталған ТМА бар аГУС расталған пациенттері бар бір топта жүргізілді. Зерттеу 26 апталық бастапқы бағалау кезеңінен тұрды және пациенттер 4.5 жылға дейінгі қосымша кезеңге қосылуы мүмкін.
Жалпы алғанда, зерттеуге aГУС расталған 58 пациент енгізілді. Қосылу критерийлеріне дезинтегрин мен металлопротеиназаның 13 бірізділігімен тромбоспондин 1 типі (ADAMTS13) тапшылығы, шигатоксинімен байланысты ішек таяқшасының Escherichia coli (STEC-ГУС) гемолитикалық уремиялық синдромы және цианокобаламин метоболизмінің генетикалық бұзылуы салдарынан ТМА бар пациенттер алып тасталынды. Расталған STEC-ГУС диагнозына байланысты талдау үшін екі пациент толық іріктеуден шығарылды. 93% пациентте бастапқыда бүйректен тыс белгілер (жүрек-қантамыр жүйесі, тыныс алу жүйесі, орталық жүйке жүйесі, асқазан-ішек жолы, тері, қаңқа бұлшықеттері тарапынан) немесе аГУС симптомдары болған.
10-кестеде талдау үшін толық іріктеуді құрастырған ALXN1210-aHUS-311 зерттеуіне енгізілген 56 ересек пациенттің демографиялық және бастапқы сипаттамалары берілген.
10-кесте. Ересек пациенттерді қамтитын зерттеудегі бастапқы сипаттамалар
Көрсеткіш — Статистикалық деректер — Равулизумаб(N = 56)
Бірінші инфузиялық енгізу сәтіндегі жас (жылдар) — Орташа мәні (СО) мин., макс. — 42.2 (14.98) 19.5, 76.6
Жынысы Ерк. — n (%) — 19 (33.9)
Нәсілі Моңғолоидтық Еуропалықтар Белгісіз/басқалары — n (%) — 15 (26.8) 29 (51.8) 12 (21.4)
Анамнездегі трансплантация — n (%) — 8 (14.3)
Тромбоциттер (10 9/л) — n Медиана (мин., макс.) — 56 95.25 (18, 473)
Гемоглобин (г/л) — n Медиана (мин., макс.) — 56 85.00 (60.5, 140)
Сарысудағы ЛДГ (Бірл/л) белсенділігі — n Медиана (мин., макс.) — 56 508.00 (229.5, 3249)
еШСЖ (мл/мин. / 1.73 м2) — n (%) Медиана (мин., макс.) — 55 10.00 (4, 80)
Диализдегі пациенттер — N (%) — 29 (51.8)
Пациенттер босанудан кейін — N (%) — 8 (14.3)
Ескерту: пайыздық көрсеткіш пациенттердің жалпы санына негізделген.
Қысқартулар: аГУС – атипті гемолиздік-уремиялық синдром, еШСЖ – шумақтық сүзілістің есептік жылдамдығы, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, макс. – максималды мәні, мин. – минималды мәні.
Бастапқы соңғы нүкте 26 апталық бастапқы бағалау кезеңіндегі ТМА толық жауабы болды, бұл туралы гематологиялық параметрлердің қалыпқа келуі (тромбоциттер саны ≥ 150 × 109/л және ЛДГ белсенділігі ≤ 246 Бірл/л) және сарысудағы креатинин концентрациясының бастапқы мәннен ≥ 25% оң динамикасы растады. Пациенттер кем дегенде 4 апта (28 күн) аралықпен және кез келген аралық өлшеммен алынған екі бөлек бағалау бойынша әрбір толық TMA жауап критерийіне сәйкес келуі керек еді.
ТМА толық жауабы 11-кестеде көрсетілгендей 26 апталық бастапқы бағалау кезеңінде 56 пациенттің 30-да (53.6 %) байқалды.
11-кесте. TMA толық жауабы және TMA толық жауап компоненттері. 26 апталық бастапқы бағалау кезеңіндегі талдау (ALXN1210-aHUS-311 зерттеуі)
Жалпы саны — Пациенттер
n — Емдеуге жауап берген пациенттердің үлесі (95% СА) a
ТМА толық жауабы — 56 — 30 — 0.536 (0.396, 0.675)
TMA толық жауап компоненттері Тромбоциттер санын қалпына келуі ЛДГ белсенділігінің қалпына келуі Сарысудағы креатинин деңгейінің оң динамикасы бастапқы деңгейден ≥ 25 % — 56 56 56 — 47 43 33 — 0.839 (0.734, 0.944) 0.768 (0.648, 0.887) 0.589 (0.452, 0.727)
Гематологиялық параметрлердің қалпына келуі — 56 — 41 — 0.732 (0.607, 0.857)
aҮлес үшін 95% сенімді аралықтар үздіксіздікке түзетумен асимптотикалық гаустық аппроксимация әдісіне негізделген.
Қысқартулар: СА – сенімді аралық, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, TMA – тромбоздық микроангиопатия.
ТМА бойынша толық жауап 169, 302, 401, 407, 1247 және 1359 күндерге қосымша кезең ішінде тағы алты пациентте байқалды, бұл зерттеу аяқталған кезде 56 пациенттің 36-сында (64.3%; 95% СА: 50.8%, 77.7%) ТМА бойынша жалпы толық жауабы болды.
Жеке компоненттер бойынша жауап байқалған пациенттер саны тромбоциттер мөлшерінің қалпына келуіне қатысты 48 (85.7 %; 95% СА: 75.7 %; 95.8%) пациентке, ЛДГ белседілігі қалпына келген 49 (87.5 %; 95% СА: 77.9 %; 97.1%) пациентке, және бүйрек функциясы жақсарған 37 (66.1%; 95% ДИ: 52.8%; 79.4 %) пациентке дейін ұлғайды.
ТМА бойынша толық жауап 86 күн (7-ден 1359 күнге дейін) уақыт медианасында қол жеткізілді. Тромбоциттердің орташа санының тез өсуі равулизумабты қолдану басталғаннан кейін көп ұзамай байқалды, бастапқы деңгейде 118.52 × 109/л-ден 8-ші күні 243.54 × 109/л-ге дейін өсті және бастапқы бағалау кезеңінде (26 апта) барлық кейінгі сапарларда 227 × 109/л-ден жоғары болды. Сол сияқты, ЛДГ белсенділігінің орташа мәні емдеудің алғашқы 2 айында бастапқы деңгейден төмендеді және бастапқы бағалау кезеңінде (26 апта) сақталды.
Бастапқы деңгейде расталған СБА 4 немесе 5 сатысы бар пациенттер популяциясының 2/3 - тен астамында зерттеудің 743 - ші күні СБА 1 немесе одан да көп сатысында жақсару байқалды.
еШСЖ көрсеткіші бойынша бүйрек функциясының жақсаруы зерттеу аяқталғанға дейін тұрақты болып қалды. СБА кезеңдерінің оң динамикасы көптеген пациенттер үшін (19/30) 26 апталық бастапқы бағалау кезеңінде ТМА бойынша толық жауапқа қол жеткізгеннен кейін жалғасты.
Зерттеуге енгізілген кезде диализді қажет етпеген 27 пациенттерден 19 пациент зерттеу кезеңінде диализді қажет етпеді және 8 пациент зерттеу барысында диализді қажет етті, осы пациенттердің 2-і зерттеу барысында диализді тоқтатты. Зерттеудің ұзартылған кезеңінде диализді тоқтатқан пациенттердің бірі кейін диализді қайта бастады және оны зерттеудің соңына дейін жалғастырды.
12-кесте. ALXN1210-aHUS-311 зерттеуіндегі 26 апталық бастапқы бағалау кезеңіне арналған тиімділіктің екінші соңғы нүктелерінің нәтижелері
Параметрлер — ALXN1210-аHUS-311 зерттеуі (N = 56)
ТМА кезіндегі гематологиялық параметрлер, 183 күн Тромбоциттер (10 9/л) Орташа мәні (СО) Медиана Сарысудағы ЛДГ (Бірл/л) белсенділігі Орташа мәні (СО) Медиана — Абсолютті мәні (n=48) 237.96 (73.528) 232.00 194.46 (58.099) 176.50 — Бастапқы деңгейден өзгеріс (n=48) 114.79 (105.568) 125.00 -519.83 (572.467) -310.75
Бастапқы бағалау кезеңінде растайтын нәтижесімен гемоглобин деңгейінің бастапқы деңгейден ≥ 20 г/л жоғарылауы n/m Үлес (95% СА)* — 40/56 0.714 (0.587, 0.842)
СБА сатысының бастапқы деңгейінен 183 күнге жылжуы Оң динамика a n/m үлес (95% СА)* Нашарлауы b n/m Үлес (95% СА)* — 32/47 0.681 (0.529, 0.809) 2/13 0.154 (0.019, 0.454)
еШСЖ (мл/мин/1.73 м2), 183 күн Орташа мәні (СО) Медиана — Абсолютті мәні (n=48) 51.83 (39.162) 40.00 — Бастапқы деңгейден өзгеріс (n=47) 34.80 (35.454) 29.00
Ескерту: n – 183 күні барған нақты бағалау үшін қолжетімді деректері бар пациенттердің саны. m – белгілі бір критерийге сай келетін пациенттер саны. СБА сатысы Ұлттық Бүйрек Қорының СБА сатылары негізінде жіктеледі. 5-саты ең нашар санат ретінде қарастырылады, ал 1-саты ең жақсы санат ретінде қарастырылады. Бастапқы деңгей емдеуді бастар алдында еШСЖ соңғы қолжетімді мәні негізінде алынады. Оң/теріс динамика: бастапқы деңгейдегі СБА сатысымен салыстырғанда.
*95% СА Клоппер-Пирсон әдісін қолдана отырып, нақты сенімді шектерге негізделген.
aБастапқы деңгейде 1-сатыдағы СБА бар пациенттерді қоспағанда, өйткені олардың жақсаруы мүмкін емес.
bБастапқы деңгейде 5-сатыдағы СБА бар пациенттерді қоспағанда, өйткені олардың нашарлауы мүмкін емес.
Қысқартулар: еШСЖ – шумақтық сүзілістің есептік жылдамдығы, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, ТМА – тромбоздық микроангиопатия.
Равулизумабпен емделген (емдеу ұзақтығының медианасы 130.36 апта) зерттеуге қатысқан барлық пациенттердің деректерін пайдалана отырып, тиімділіктің қорытынды талдауы бастапқы бағалау кезеңінде байқалған равулизумабпен емдеуге жауап бүкіл зерттеу барысында сақталғанын растады
Жайылған миастения гравис (ЖМГ)
ЖМГ бар ересек пациенттердің қатысуымен зерттеу
ЖМГ бар ересек пациенттерде равулизумабты қолданудың тиімділігі мен қауіпсіздігі плацебомен салыстырғанда терапияның басымдығын растау үшін III фазадағы рандомизацияланған, салыстырмалы жасырын, плацебо бақыланатын, көп орталықты зерттеуде (ALXN1210-MG-306) бағаланды. Салдарынан, осы зерттеуге қатысқан пациенттер барлық пациенттер равулизумаб қабылдаған қосымша ашық емдеу кезеңіне енгізілді.
Ацетилхолин рецепторларына (АChR) антиденелерге серологиялық тестілеудің оң нәтижесімен, Америкалық миастения қорының (MGFA) клиникалық жіктемесі бойынша II-IV класпен және симптомдардың сақталған жиынтығымен, қабылдау басталғанға дейін кемінде 6 ай бұрын диагноз қойылған ЖМГ бар пациенттер, бұл миастения грависке шалдыққан пациенттердің күнделікті белсенділік шкаласы бойынша жалпы бағалаудан көрінеді (MG-ADL) ≥ 6, равулизумаб (N = 86) немесе плацебо (N = 89) алу тобына рандомизацияланған. Алдыңғы иммуносупрессиялық терапия (кортикостероидтар, азатиоприн, циклофосфамид, циклоспорин, метотрексат, микофенолат мофетил немесе такролимус) зерттеуге енгізудің қажетті критерийі болған жоқ. Дегенмен, иммуносупрессиялық ем алатын пациенттерге бүкіл зерттеу кезеңінде терапияны жалғастыруға рұқсат етілді. Одан өзге, егер пациентте зерттеу хаттамасында анықталғандай клиникалық нашарлау байқалса, шұғыл терапияға (оған қоса кортикостероидтардың жоғары дозалары, ПО/ПФ немесе ИГВІ) рұқсат етілді.
Барлығы 162 пациент (92.6%) ALXN1210-MG-306 зерттеуінің 26 апталық рандомизацияланған бақыланатын кезеңін аяқтады. Бастапқы деңгейдегі пациенттердің сипаттамалары 13-кестеде келтірілген. Зерттеуге енгізілген пациенттердің көпшілігі (97%) зерттеуге енгізілгенге дейін алдыңғы 2 жыл ішінде иммуносупрессиялық терапияны, ПО/ПФ немесе ИГВІ қоса, кем дегенде бір иммуномодуляциялық терапияны алды.
13-кесте.Ересек пациенттерді қамтитын ALXN1210-MG-306 зерттеуіндегі бастапқы сипаттамалар
Айнымалы көрсеткіш — Статистикалық деректер — Плацебо (N = 89) — Равулизумаб (N = 86)
Жынысы Еркек Әйел — n (%) — 44 (49.4)45 (50.6) — 42 (48,8)44 (51,2)
Зерттеуге алғашқы инфузиялық енгізу сәтіндегі жас — Стандартты ауытқу (CА)мин., макс. — 53.3 (16.05)(20, 82) — 58,0 (13,82)(19, 79)
Зерттеуге енгізілген кездегі егде (≥ 65 жас) пациенттер — n (%) — 24 (27.0) — 30 (34.9)
Диагноз қойылған сәттен бастап МГ ұзақтығы (жылдар) — Стандартты ауытқу (CА)мин., макс.Медиана — 10.0 (8.90)(0.5, 36.1)7.6 — 9.8 (9.68)(0.5, 39.5)5.7
MG-ADL бастапқы бағасы — Стандартты ауытқу (CА)мин., макс.Медиана — 8.9 (2.30)(6.0, 15.0)9.0 — 9.1 (2.62)(6.0, 24.0)9.0
Миастения QMG клиникалық көріністерінің ауырлық шкаласы бойынша бастапқы сандық бағалау — Стандартты ауытқу (CА) мин., макс.Медиана — 14.5 (5.26) (2.0, 27.0)14.0 — 14.8 (5.21) (6.0, 39.0)15.0
Бастапқы MGFA жіктемесі II класс (жеңіл әлсіздік)III класс (орташа әлсіздік)IV класс (ауыр әлсіздік) — n (%) — 39 (44) 45 (51) 5 (6) — 39 (45) 41 (48) 6 (7)
Диагноз қойылған сәттен бастап интубацияны алдыңғы жүргізу (MGFA, V класс) — n (%) — 9 (10.1) — 8 (9.3)
Диагноз қойылған сәттен бұрын бастан өткерген МГ кезіндегі криз бар пациенттердің саныа — n (%) — 17 (19.1) — 21 (24.4)
Зерттеуге енгізілген сәттегі иммуносупрессанттармен тұрақты терапия саны b 0 1 ≥ 2 — n (%) — 8 (9.0)34 (38.2)47 (52.8) — 10 (11.6)40 (46.5)36 (41.9)
aАлдыңғы МГ кезіндегі криз туралы ақпарат медициналық анамнездің бір бөлігі ретінде жиналды және клиникалық зерттеу хаттамасының анықтамасына сәйкес бағаланбады.
bИммуносупрессанттармен емдеуге кортикостероидтар, азатиоприн, циклофосфамид, циклоспорин, метотрексат, микофенолат мофетил немесе такролимус кіреді.
Қысқартулар: макс. - максимум; мин. - минимум; МГ - миастения гравис; MG-ADL - миастения гравис бар пациенттердің күнделікті белсенділігін бағалау шкаласы; MGFA - Америкалық миастения гравис қоры; QMG – миастения гравистің клиникалық көріністерінің ауырлығын сандық бағалау шкаласы; СА - стандартты ауытқу
Зерттеудің бастапқы соңғы нүктесі MG-ADL шкаласы бойынша жалпы бағалауды бастапқы деңгейден 26-шы аптаға дейін өзгерту болды (ЖМГ бар пациенттерде бұзылған тиісті функционалдық белсенділікті өлшеуді қамтитын пациенттердің сауалнамасы негізінде емдеу нәтижелерін валидацияланған бағалау).
Бастапқы деңгейден 26-шы аптаға дейінгі өзгерістерді бағалайтын зерттеудің екінші соңғы нүктелері миастения гравистің клиникалық көріністерінің ауырлығын сандық бағалау шкаласы (QMG) бойынша жалпы көрсеткіштің өзгеруін, тиісінше QMG және MG-ADL шкаласы бойынша жалпы бағалауда кемінде 5 және 3 балдары жақсарған пациенттердің үлесін қамтыды, сондай-ақ өмір сапасын бағалаудағы өзгерістер.
Равулизумаб бастапқы соңғы нүктенің статистикалық маңызды өзгерісін көрсетті, плацебомен салыстырғанда бастапқы деңгейден 26 аптаға дейін MG ADL жалпы бағасының өзгеруі. Зерттеудің бастапқы және қайталама соңғы нүктелерінің нәтижелері 14-кестеде келтірілген.
14-кесте.Тиімділіктің бастапқы және қайталама соңғы нүктелерінің нәтижелері
26 аптадағы тиімділіктің соңғы нүктелері — Плацебо (N = 89) ЕКӘ орташа мәні (SOS) — Равулизумаб (N = 86) Орташа мәні ЕКӘ (СОС) — Салыстыру үшін статистикалық көрсеткіштер — Емдеудің әсері (95% СА) — р-мәні (қайта өлшеу үшін аралас әсер моделін қолдану)
MG-ADL — −1.4 (0.37) — −3.1 (0.38) — Бастапқы мәнге қатысты өзгерудегі айырмашылық — −1.6 (-2.6, -0.7) — 0.0009
QMG — −0.8 (0.45) — −2.8 (0.46) — Бастапқы мәнге қатысты өзгерудегі айырмашылық — −2.0 (-3.2, -0.8) — 0.0009
MG-QoL15r — −1.6 (0.70) — −3.3 (0.71) — Бастапқы мәнге қатысты өзгерудегі айырмашылық — −1.7 (-3.4, 0.1) — 0.0636
NeuroQoL fatigue — −4.8 (1.87) — −7.0 (1.92) — Бастапқы мәнге қатысты өзгерудегі айырмашылық — −2.2 (-6.9, 2.6) — 0.3734 a
aСоңғы нүкте статистикалық маңыздылыққа ресми түрде тексерілмеген; номиналды p мәндері ұсынылған.
Қысқартулар: СА - сенімді аралық; ЕКӘ - ең кіші квадраттар әдісі; MG-ADL - миастения гравис бар пациенттердің күнделікті белсенділігін бағалау шкаласы; MG-QoL15r - 15 тармақтан тұратын миастения гравис бар пациенттердің өмір сапасын бағалаудың өзгертілген шкаласы; Neuro-QoL-fatigue - неврологиялық бұзылыстары бар пациенттердің өмір сапасы мен шаршауын бағалау шкаласы; QMG - миастения гравистің клиникалық көріністерінің ауырлығын сандық бағалау шкаласы; СОС (SEM)- орташа мәндегі стандартты қате.
MG-ADL шкаласы бойынша жалпы бағалауға сәйкес ALXN1210-MG-306 зерттеуіндегі клиникалық жауап кем дегенде 3 балға жоғарылағанда «жақсару» ретінде анықталды. 26-шы аптада клиникалық реакциясы бар пациенттердің үлесі плацебо тобындағы 34.1%-бен салыстырғанда равулизумабты қолдану тобында 56.7% құрады (номиналды мәні p = 0.0049). QMG шкаласы бойынша клиникалық жауап 5 балға жақсару ретінде анықталды. 26-шы аптада клиникалық реакциясы бар пациенттердің үлесі плацебо қабылдаған топтағы 11.3%-бен салыстырғанда равулизумабты қолдану тобында 30.0% құрады (p = 0.0052).
15-кестеде клиникалық симптомдары нашарлаған пациенттер мен 26 апталық рандомизацияланған бақыланатын кезеңде шұғыл терапияны қажет ететін пациенттердің деректері келтірілген.
15-кесте.Клиникалық симптомдардың нашарлауы және жедел терапия (ALXN1210-MG-306 зерттеуі)
Айнымалы көрсеткіш — Статистикалық деректер — Плацебо(N = 89) — Равулизумаб(N = 86)
Клиникалық симптомдары нашарлаған пациенттердің жалпы саны — n (%) — 15 (16.9) — 8 (9.3)
Жедел емдеуді қажет ететін пациенттердің жалпы саныа — n (%) — 14 (15.7) — 8 (9.3)
a Шұғыл терапия кортикостероидтардың жоғары дозаларын қолдануды, плазмалық алмасуды (ПА), плазмаферезді (ПФ) немесе иммуноглобулинді вена ішіне енгізуді (ИГВІ) қамтыды
Бастапқыда рандомизацияланған бақыланатын зерттеу кезеңінде Ултомирис препаратын қабылдаған және қосымша ашық зерттеу кезеңінің 164 аптаға дейін препаратты қабылдауды жалғастырған пациенттерде емдеудің тұрақты әсері сақталды (3-сурет). Бастапқыда 26 апталық рандомизацияланған бақыланатын зерттеу кезеңінде плацебо қабылдаған және қосымша ашық емдеу кезеңінде Ултомирис препаратымен терапияны бастаған пациенттерде MG-ADL және OMG қоса, барлық соңғы нүктелерде терапияға жылдам және тұрақты жауап болды (3-сурет), орташа емдеу ұзақтығының медианасы шамамен 2 жыл.
3-сурет.Рандомизацияланған бақыланатын емдеу кезеңінде бастапқы деңгейден 164 аптаға дейін (орташа және 95% СА) MG-ADL (A) және QMG (B) шкалалары бойынша жалпы бағалардың өзгеруі
АпталарАпталар Плацебо/равулизумаб Плацебо/равулизумаб Равулизумаб/равулизумаб Равулизумаб/равулизумабБастапқы деңгейге қатысты MG-ADL шкаласы бойынша жалпы бағаны өзгертуБастапқы деңгейге қатысты MG-ADL шкаласы бойынша жалпы бағаны өзгертуБастапқы деңгейге қатысты QMC жалпы бағасын өзгертуБастапқы деңгейге қатысты QMC жалпы бағасын өзгертуҚосымша кезең ашық емдеуҚосымша кезең ашық емдеуРандомизацияланған бақыланатын емдеу кезеңіРандомизацияланған бақыланатын емдеу кезеңіБастапқы деңгей 1Бастапқы деңгей 1AABB
Ескертпе: рандомизацияланған бақыланатын емдеу кестесі 175 пациенттің деректерін қамтиды. Қосымша ашық емдеу кезеңі 161 пациенттің деректерін қамтиды.
Қысқартулар: СА - сенімді аралық; MG-ADL - миастения гравис бар пациенттердің күнделікті белсенділігін бағалау шкаласы; QMG - миастения гравистің клиникалық көріністерінің ауырлығын сандық бағалау шкаласы.
Зерттеу аясында қосымша ашық емдеу кезеңінде емдеуші дәрігерлер иммунодепрессантармен терапияны түзетуге мүмкіндік алды. Қосымша ашық емдеу кезеңінің соңында (рандомизацияланған бақыланатын және ашық кезеңдерде Ултомирис препаратымен емдеудің орташа ұзақтығы 759 күнді құрады), 30.1% пациенттер кортикостероидтармен емдеудің күнделікті дозасын қысқартты, ал 12.4%-ы кортикостероидпен емдеуді тоқтатты. Кортикостероидтармен емдеу режимінің өзгеруінің ең көп тараған себебі равулизумабпен емдеу кезінде МГ симптомдарының жақсаруы болды.
Оптиконейромиелит спектрінің аурулары (ОНМСА)
ОНМСА бар ересек пациенттерді қамтитын зерттеу
Аквапорин-4 антиденелерін (AQP4) талдау нәтижесі оң ОНМСА бар ересек пациенттердегі равулизумабтың тиімділігі ALXN1210-NMO-307 ашық көп орталықты клиникалық зерттеуінде бағаланды.
ALXN1210-NMO-307 зерттеуіне AQP4-ке қарсы серологиялық антидене бойынша тест оң болған, скринингтік тексеруге барар алдында 12 ай ішінде кемінде 1 рет қайталанған және мүгедектік дәрежесін бағалаудың кеңейтілген шкаласы (EDSS) бойынша 7 балдан аспайтын ОНМСА диагнозы расталған 58 ересек пациент енгізілді. Бұрын иммуносупрессант терапиясын (ИСТ) қабылдаған пациенттерге зерттеуге енгізу ұсынылмады; пациенттердің 53.4%-ы равулизумабпен монотерапия қабылдады. Дегенмен, пациенттерге қолданылатын иммуносупрессанттармен (кортикостероидтар, азатиоприн, микофенолат мофетил, такролимус) тұрақты демеуші терапияны ескере отырып, терапияны зерттеудің 106 аптасына дейін жалғастыруға рұқсат етілді. Бұл кезеңде емдеуші дәрігерлер иммуносупрессанттармен емдеуді түзетуге мүмкіндік алды. Одан өзге, егер пациентке клиникалық нашарлау байқалса, шұғыл терапияға (соның ішінде кортикостероидтардың жоғары дозасы, ПА/ПФ немесе ИГВІ) рұқсат етілді.
Зерттеуге қатысқан пациенттердің орташа жасы 47.4 жасты құрады (18-ден 74 жасқа дейін); олардың көпшілігі әйелдер (90 %) болды. ОНМСА клиникалық көріністері басталған кездегі жас медианасы 42.5 жасты құрады және 16-дан 73 жасқа дейін өзгерді. Пациенттердің бастапқы сипаттамалары 16-кестеде келтірілген.
16-кесте. ALXN1210-NMO-307 зерттеу тобындағы пациенттердің медициналық тарихынан алынған мәліметтер және аурудың бастапқы сипаттамалары
Көрсеткіш — Статистикалық деректер — ALXN1210-NMO-307 Равулизумаб(N = 58)
ОНМСА бастапқы клиникалық көрінісінен зерттелетін препараттың бірінші дозасына дейінгі уақыт (жылдар) — Стандартты ауытқу (CА) — 5.2 (6.38)
Медиана — 2.0
Мин., макс. — 0.19, 24.49
Скринингтік тексеруге барар алдындағы 24 айдағы ARR мәні — Стандартты ауытқу (CА) — 1.87 (1.59)
Медиана — 1.44
Мин., макс. — 0.5, 6.9
HAI бастапқы деңгейі — Стандартты ауытқу (CА) — 1.2 (1.42)
Медиана — 1.0
Мин., макс. — 0, 7
EDSS бастапқы деңгейі — Стандартты ауытқу (CА) — 3.30 (1.58)
Медиана — 3.25
Мин., макс. — 0.0, 7.0
Бұрын ритуксимабпен ем қабылдаған пациенттер саны — n (%) — 21 (36.2)
Зерттеуге қосылған сәтте тек кортикостероидтармен тұрақты ем алған пациенттер саны — n (%) — 11 (19.0)
Зерттеуге қосылу сәтінде ИСТ қабылдамаған пациенттердің саны — n (%) — 31 (53.4)
Қысқартулар: ARR - қайталанудың орташа жылдық жиілігі; EDSS - мүгедектік дәрежесін бағалаудың кеңейтілген шкаласы; HAI - Хаузердің қозғалғыштық индексі; ИСТ - иммуносупрессиялық терапия; макс. - максимум; мин. - минимум; ОНМСА - оптиконейромиелит спектрінің ауруы; СА - стандартты ауытқу.
ALXN1210-NMO-307 зерттеуінің бастапқы соңғы нүктесі тәуелсіз сараптама комиссиясы зерттеу барысында расталған бірінші рецидивтің дамуына дейінгі уақыт болды. Зерттеу барысында равулизумаб қабылдаған пациенттерде бастапқы емдеу кезеңінде расталған қайталану жағдайлары анықталған жоқ. Равулизумаб қабылдаған пациенттердің ешқайсысы 90.93 аптаға созылған келесі бақылау кезеңі барысында (медиана) қайталану байқалмаған. Равулизумаб қабылдаған пациенттерде бір мезгілде ИСТ қолданумен немесе онсыз қайталанулар болмаған кезде бастапқы соңғы нүктеге жетудің тұрақты нәтижесі байқалды.
Тиімділіктің түпкілікті талдауында 170.29 апталық орташа бақылауда зерттеудің соңына дейін равулизумаб қабылдаған емделушілерде ешбір расталған қайталанулар тіркелмеген. Бастапқы бағалау кезінде байқалған равулизумабпен емдеуге жауап бүкіл зерттеу барысында сақталды. Одан басқа, бастапқыда ИСТ қабылдаған 27 пациенттің 17-сі (63%) равулизумабпен емдеу кезінде дозаның төмендеуін немесе кем дегенде бір IST қабылдауын тоқтатуды бастан кешірді.
ОНМСА бар пациенттерде аурудың өршуін емдеу үшін равулизумабты қолдану зерттелмеген.
Балалар
Пароксизмальді түнгі гемоглобинурия (ПТГ)
ПТГ бар бала пациенттер қатысқан зерттеу (ALXN1210-PNH-304 зерттеуі)
Бала пациенттерді қамтитын равулизумабтың қауіпсіздігі мен тиімділігін зерттеу (ALXN1210-PNH-304) - бұрын экулизумабпен ем алған және бұрын комплемент тежегіштерін қабылдамаған ПТГ бар балаларда жүргізілген көп орталықты ашық III фазалық зерттеу болып келеді.
Аралық талдау нәтижелеріне сәйкес, ПТГ бар барлығы 13 бала пациент ALXN1210-PNH-304 зерттеуінің бастапқы бағалау кезеңінде (26 апта) равулизумабпен емдеуді аяқтады. 13 пациенттің 5-і бұрын комплемент тежегішімен ем алмаған, ал 8 пациент зерттеуге енгізілгенге дейін экулизумабпен ем алған.
Пациенттердің көпшілігі алғашқы инфузия кезінде 12 мен 17 жас аралығында болды (орташа жасы 14.4 жас), 2 пациент 12 жасқа толмаған (11 жас және
9 жыл). 13 пациенттің 8-і әйел жынысты болды. Дененің орташа бастапқы салмағы
56 кг (диапазон 37-ден 72 кг-ға дейін). 17-кестеде аурудың тарихы және ALXN1210 PNH 304 зерттеуіне енгізілген педиатриялық пациенттердің бастапқы сипаттамалары келтірілген.
17-кесте. Ауру анамнезі және бала пациенттердің бастапқы сипаттамалары (талдау үшін толық үлгі)
Көрсеткіш — Комплемент тежегішімен ешқашан емделмеген пациенттер (N = 5) — Экулизумабпен ем алған пациенттер (N = 8)
Эритроциттердегі ПТГ клонының жалпы көлемі (%) — (N = 4) — (N = 6)
Медиана (мин., макс.) — 40.05 (6.9, 68.1) — 71.15 (21.2, 85.4)
Гранулоциттердегі ПТГ клонының жалпы көлемі (%)
Медиана (мин., макс.) — 78.30 (36.8, 99.0) — 91.60 (20.3, 97.6)
Бірінші доза енгізілгенге дейін 12 ай ішінде эритроциттік массаны/жаңа алынған қанды ауыстырып құюды бастан өткерген пациенттер саны (%) — 2 (40.0) — 2 (25.0)
Бірінші дозаны енгізгенге дейін 12 ай ішінде эритроциттік масса/жаңа алынған қан құю саны
Жалпы саны — 10 — 2
Медиана (мин., макс.) — 5.0 (4, 6) — 1.0 (1, 1)
Бірінші доза енгізілгенге дейін 12 ай ішінде құйылған эритроциттік масса/жаңа алынған қан бірліктерінің мөлшері
Жалпы саны — 14 — 2
Медиана (мин., макс.) — 7.0 (3, 11) — 2.0 (2, 2)
Ақпараттандырылған келісімді алғанға дейін ПТГ кез келген көріністері бар пациенттер — 5 (100) — 8 (100)
Анемия — 2 (40.0) — 5 (62.5)
Гематурия немесе гемоглобинурия — 2 (40.0) — 5 (62.5)
Аплазиялық анемия — 3 (60.0) — 1 (12.5)
Бүйрек жеткіліксіздігі — 2 (40.0) — 2 (25.0)
Басқалары а — 0 — 1 (12.5)
Емдеуге дейінгі ЛДГ белсенділігі(Бірл/л)
Медиана (мин., макс.) — 588.50 (444, 2269.7) — 251.50 (140.5, 487)
аПТГ байланысты басқа жағдайлар «бүйрек және көкбауыр инфарктісі» және «эмболиялық процеске байланысты көптеген зақымданулар» деп белгіленді.
Ескерту: пайыздық шамалар әр когорттағы пациенттердің жалпы санына негізделген.
Қысқартулар: ЛДГ - лактатдегидрогеназа, макс.- максималды мән, мин. - минималды мән, ПТГ - пароксизмальді түнгі гемоглобинурия.
Дене салмағына байланысты пациенттер равулизумабтың жүктеме дозасын 1 күнде, содан кейін дене салмағы ≥ 20 кг пациенттер үшін 15 күнде және одан кейінгі 8 апта сайын немесе дене салмағы < 20 кг пациенттер үшін 4 апта сайын бір рет қабылдады. Экулизумабпен емделіп жүрген және зерттеуге қосылған пациенттер үшін зерттелетін терапияның 1 күні пациентке экулизумабтың соңғы дозасын енгізгеннен кейін 2 аптадан соң келеді деп жоспарланған.
Дене салмағына негізделген равулизумабтың дозалау режимі экулизумабты қолданудың алдыңғы тәжірибесіне қарамастан, 26 апталық бастапқы бағалау кезеңінде комплемент жүйесінің терминалдық компоненттерінің дереу, толық және тұрақты тежелуін қамтамасыз етті. Равулизумабпен емдеуді бастағаннан кейін қан сарысуындағы равулизумабтың тепе-тең емдік концентрациясына бірінші дозаны енгізгеннен кейін бірден қол жеткізілді және екі когортада 26 апталық бастапқы бағалау кезеңінде сақталды. Зерттеуде серпінді гемолиз жағдайлары болған жоқ және бірде-бір пациент бастапқы бағалаудан кейін бос C5 концентрациясы 0,5 мкг/мл-ден аспады. Бастапқы мәннен ЛДГ белсенділігінің орташа пайыздық өзгерісі бұрын комплемент тежегіштерін қабылдамаған пациенттер когортында 183 күнде -47.91% құрады және 26 апталық бастапқы бағалау кезеңінде экулизумабпен емделген пациенттер когортында тұрақты болып қалды. Бұрын комплемент тежегіштерін қабылдамаған пациенттердің 60 % (3/5) және экулизумабпен емделген пациенттердің 75 % (6/8) тиісінше емдеудің 26 аптасында гемоглобин деңгейінің тұрақтануына қол жеткізді. Бастапқы бағалаудың 26 апталық кезеңінде пациенттердің 84.6%-де (11/13) қан құюдан аулақ болу мүмкіндігіне қол жеткізілді.
Бұл аралық тиімділік нәтижелері 18-кестеде келтірілген.
18-кесте. ПТГ (ALXN1210 PNH-304) бар бала пациенттердің қатысуымен жүргізілген зерттеудегі тиімділіктің нәтижелері - бастапқы бағалаудың 26 апталық кезеңі
Соңғы нүкте — Равулизумаб(бұрын ем алмаған, N = 5) — Равулизумаб (басқа препаратпен емдеуден ауыстыру, N = 8)
ЛДГ белсенділігі – бастапқы деңгейден пайыздық өзгеріс Орташа мәні (СО) — -47.91 (52.716) — 4.65 (44.702)
Қан құюдан аулақ болу Пайыздық мөлшерлеме (95% СА) — 60.0 (14.66, 94.73) — 100.0 (63.06, 100.00)
Гемоглобин деңгейінің тұрақталуы Пайыздық мөлшерлеме (95% СА) — 60.0 (14.66, 94.73) — 75 (34.91, 96.81)
Серпінді гемолиз (%) — 0 — 0
Қысқартулар: ЛДГ – лактатдегидрогеназа.
Орташа емдеу медианасы 915 күнді құрайтын зерттеудің соңында ұзақ мерзімді тиімділік нәтижелері ПТГ бар бала пациенттерде емдеуге тұрақты жауапты көрсетті.
Ұсынылған аралық нәтижелердің деректеріне сүйене отырып, ПТГ бар балалардағы равулизумабтың тиімділігі ПТГ бар ересек пациенттерде байқалатын тиімділікке ұқсас болуы мүмкін екені көрінестеледі.
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС)
аГУС емдеу үшін бала пациенттерде равулизумабты қолдану бала пациенттерді қамтитын бір клиникалық зерттеу деректерімен расталады (барлығы аГУС расталған 31 пациент қосылды; талдауға арналған толық іріктеуге 10 айдан 17 жасқа дейінгі 28 пациент енгізілді).
Бала пациенттер қатысқан зерттеу (ALXN1210 aHUS312 зерттеуі)
Бұл педиатриялық зерттеу бала пациенттердің қатысуымен және ұзақтығы 4,5 жылға дейінгі қосымша зерттеу кезеңіне қатысуға рұқсат етілген пациенттерге жүргізілген 26 апталық көпорталықты III фазадағы қарапайым зерттеу болып табылады.
Зерттеуге бұрын ешқашан экулизумабпен ем алмаған аГУС расталған және TMA расталған 24 пациент енгізілді, осы пациенттердің 20 талдауға қатысу үшін толық іріктеуге енгізілді. Қосылу критерийлерінен дизинтегрин мен тромбоспондиннің 1 типті металлопротеиназа тізбегі 13 (ADAMTS13) тапшылығы, STEC-ГУС және цианокобаламин метаболизмінің генетикалық бұзылуына байланысты ТМА бар пациенттер алынып тасталды. 4 пациент 1 немесе 2 дозаны қабылдады, бірақ содан кейін емдеуді тоқтатты және талдау үшін толық іріктеуден шығарылды, өйткені aГУС қосу критерийлеріне сай болуы оларда расталмаған болды. Орташа бастапқы дене салмағы 21.2 кг болды, пациенттердің көпшілігі ≥ 10-нан < 20 кг-ға дейінгі бастапқы дене салмағының санатына жатқызылды. Пациенттердің көпшілігінде (70.0 %) бүйректен тыс бастапқы белгілері (жүрек-қантамыр, тыныс алу жүйелері, орталық жүйке жүйесі, асқазан-ішек жолы, тері, қаңқа бұлшықеттері тарапынан) немесе аГУС симптомдары болған. Пациенттердің 35.0%-да (n = 7) бастапқыда 5 сатыдағы СБА байқалды.
Жалпы алғанда, зерттеуге экулизумаб терапиясынан равулизумаб терапиясына ауыстырылған аГУС расталған және TMA диагнозы қойылған 10 пациент енгізілді. Пациенттерде зерттеуге кіргізілгенге дейін экулизумабқа клиникалық жауап болуы керек (яғни ЛДГ < 1.5 × ҚЖШ және тромбоциттер саны ≥ 150,000/мкл, сондай-ақ еШСЖ > 30 мл/мин/1.73 м2). Демеу, экулизумабпен емдеуге рефрактерлі пациенттерге равулизумабты қолдану туралы ақпарат жоқ.
19-кестеде ALXN1210-aHUS-312 зерттеуіне қосылған бала жасындағы пациенттердің бастапқы сипаттамалары келтірілген.
19-кесте. ALXN1210-aHUS-312 зерттеуіндегі демографиялық және бастапқы сипаттамалар
Көрсеткіш — Статистикалық деректер — Равулизумаб(бұрын ем алмаған, N = 20) — Равулизумаб (басқа препаратпен емдеуден ауыстыру, N = 8)
Бірінші инфузиялық енгізу кезіндегі жас санаты (жылдар) Туғаннан < 2 жасқа дейін 2 жастан < 6 жасқа дейін 6 жастан < 12 жасқа дейін 12 жастан < 18 жасқа дейін — n (%) — 4 (20.0) 9 (45.0) 5 (25.0) 2 (10.0) — 1 (10.0) 1 (10.0) 1 (10.0) 7 (70.0)
Жынысы Ерк. — n (%) — 8 (40.0) — 9 (90.0)
Жынысы а Америкалық үндістер немесе Аляска тұрғындары Азиялықтар Қара нәсіл немесе афроамерикалықтар Еуропалық нәсіл Белгісіз — n (%) — 1 (5.0) 5 (25.0) 3 (15.0) 11 (55.0) 1 (5.0) — 0 (0.0) 4 (40.0) 1 (10.0) 5 (50.0) 0 (0.0)
Анамнездегі трансплантация — n (%) — 1 (5.6) — 1 (10.0)
Тромбоциттер (10 9/л) — Медиана (мин., макс.) — 51.25 (14, 125) — 281.75 (207, 415.5)
Гемоглобин (г/л) — Медиана (мин., макс.) — 74.25 (32, 106) — 132.0 (114.5, 148)
ЛДГ (Бірл/л) белсенділігі — Медиана (мин., макс.) — 1963.00 (772, 4985) — 206.5 (138.5, 356)
еШСЖ (мл/мин./1.73 м2) — Медиана (мин., макс.) — 22.0 (10, 84) — 99.75 (54, 136.5)
Бастапқы деңгейдегі диализ қажеттілігі — n (%) — 7(35.0) — 0 (0.0)
Ескерту: пайыздық көрсеткіш пациенттердің жалпы санына негізделген.
aПациенттер бірнеше нәсілге жататындығын көрсетуі мүмкін.
Қысқартулар: аГУС – атипті гемолиздік-уремиялық синдром, еШСЖ – шумақтық сүзілістің есептік жылдамдығы, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, макс. – максималды мәні, мин. – минималды мәні.
Бастапқы соңғы нүкте 26 апталық бастапқы бағалау кезеңіндегі ТМА толық жауабы болды, бұл туралы гематологиялық параметрлердің қалыпқа келуі (тромбоциттер саны ≥ 150 × 109/л және ЛДГ белсенділігі ≤ 246 Бірл/л) және сарысудағы креатинин концентрациясының бастапқы деңгейден ≥ 25% оң динамикасы, бұрын ешқашан экулизумабпен ем қабылдамаған пациенттерде расталды. Пациенттер кем дегенде 4 апта (28 күн) аралықпен және кез келген аралық өлшеммен алынған екі бөлек бағалау бойынша әрбір толық TMA жауап критерийіне сәйкес келуі керек еді.
Бастапқы бағалаудың 26 апталық кезеңінде ТМА-ның толық жауабы 20-кестеде көрсетілгендей бұрын ем алмаған 20 пациенттің 15-де (75.0%) байқалды.
20-кесте. TMA толық жауабы және TMA толық жауап компоненттері. 26 апталық бастапқы бағалау кезеңіндегі талдау (ALXN1210-aHUS-312 зерттеуі)
Жалпы саны — Пациенттер
n — Емдеуге жауап берген пациенттердің үлесі (95% СА) a
ТМА толық жауабы — 20 — 15 — 0.750 (0.509, 0.913)
TMA толық жауап компоненттері Тромбоциттер санын қалпына келуі ЛДГ белсенділігінің қалпына келуі Сарысудағы креатинин концентрациясының оң динамикасы бастапқы деңгейден ≥ 25 % — 20 20 20 — 19 18 16 — 0.950 (0.751, 0.999) 0.900 (0.683, 0.988) 0.800 (0.563, 0.943)
Гематологиялық параметрлердің қалпына келуі — 20 — 18 — 0.900 (0.683, 0.988)
аПропорция үшін 95% сенімді аралықтар үздіксіздікке түзетумен асимптотикалық гаустық аппроксимация әдісіне негізделген.
Қысқартулар: СА – сенімді аралық, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, TMA – тромбоздық микроангиопатия.
Бастапқы бағалау кезеңінде ТМА-ның толық жауабы 30 күндік (15-тен 99 күнге дейін) медианалық уақытта қол жеткізілді. TMA толық жауап беретін барлық пациенттер оны бастапқы бағалау кезеңінде сақтап қалды, содан кейін бүйрек функциясының оң динамикасы. Тромбоциттердің орташа санының өсуі равулизумабты қолдану басталғаннан кейін көп ұзамай байқалды, бастапқы деңгейде 71.70 × 109/л-ден 8-ші күні 302.41 × 109/л-ге дейін өсті және бастапқы бағалау кезеңінде (26 апта) барлық кейінгі сапарларда 22 күннен кейін 304 × 109/л-ден жоғары болды.
Зерттеудің қосымша кезеңінде 3 пациентте толық TMA толық жауабы байқалды (295-ші күні 2 пациентте және 351-ші күні 1 пациентте), нәтижесінде зерттеу соңында 20 бала пациенттің 18-інде (90%; 95% СА: 68,3%; 98,8%) TMA толық жауабы болды.
Тромбоциттер санын қалыпқа келтіру параметрлері бойынша 20 пациенттің 19-ында (95,0%, 95% СА: 75,1%, 99,9%) жеке компоненттерінің жауабы артты; 20 пациенттің 19-ында (95,0%; 95% CI: 75,1%, 99,9%) – ЛДГ белсенділігінің қалыпқа келуі және 20 пациенттің 18-інде (90.0%; 95% СА: 68.3%, 98.8%) – бүйрек функциясының оң динамикасы орын алды.
Зерттеуге кіріскен кезде диализ қажет болған барлық 7 пациент диализді тоқтата алды; олардың 6-ы мұны 36-шы күні жасады. Зерттеу барысында бірде-бір пациентке диализді жасалмады немесе қайта басталған жоқ.
Қолда бар бастапқы деректерге және зерттеудің 52-ші аптасындағы (351-ші күн) деректерге сүйене отырып, 16 пациентте бастапқы деңгеймен салыстырғанда СБА сатысының жақсаруы байқалды, және зерттеудің соңында СБА сатысының жақсаруы сақталды немесе өзгеріс болмады. Бүйрек функциясының жақсаруы eШСЖ бағалауы бойынша зерттеудің соңына дейін тұрақты болды. 21-кестеде ALXN1210-aHUS-312 зерттеуіндегі екінші тиімділік нүктелерінің нәтижелері жинақталған.
21-кесте. ALXN1210-aHUS-312 зерттеуі үшін тиімділіктің екінші соңғы нүктелерінің нәтижелері
Көрсеткіш — ALXN1210-аHUS-312 зерттеуі (N = 20)
ТМА кезіндегі гематологиялық параметрлер, 183 күн Тромбоциттер (10 9/л) Орташа мәні (СО) Медиана Сарысудағы ЛДГ (Бірл/л) белсенділігі Орташа мәні (СО) Медиана — Абсолютті мәні (n=17) 304.94 (75.711) 318.00 262.41 (59.995) 247.00 — Бастапқы деңгейден өзгеріс (n=47) 245.59 (91.827) 247.00 -2044.13 (1328.059) -1851.50
Бастапқы бағалау кезеңінде растайтын нәтижесімен гемоглобин деңгейінің бастапқы деңгейден ≥ 20 г/л жоғарылауы m/n Үлес (95% СА) * — 17/20 0.850 (0.621, 0.986)
СБА сатысының бастапқы деңгейінен 183 күнге жылжуы Оң динамика а m/n Үлес (95% СА) * Нашарлауы b m/n Үлес (95% СА) * — 15/17 0.882 (0.636, 0.985) 0/11 0.000 (0.000, 0.285)
еШСЖ (мл/мин/1.73 м2), 183-күн Орташа мәні (СО) Медиана — Абсолютті мәні (n=17) 108.5 (56.87) 108.0 — Бастапқы деңгейден өзгеріс (n=17) 85.4 (54.33) 80.00
Ескерту: n – 183 күні барған нақты бағалау үшін қолжетімді деректері бар пациенттердің саны. m – белгілі бір критерийге сай келетін пациенттер саны. СБА сатысы Ұлттық Бүйрек Қорының СБА сатылары негізінде жіктеледі. 1-саты ең жақсы санат болып саналады, ал 5-саты ең нашар санат болып саналады. Бастапқы деңгей емдеуді бастар алдында еШСЖ соңғы қолжетімді мәні негізінде алынады. Оң динамика бастапқы деңгейдегі СБА бастапқы сатысымен салыстырғанда бағаланды.
*95% сенімділік аралықтары (95% СА) Клоппер-Пирсон әдісін қолдана отырып, бар сенімділік шектеріне негізделген.
aБастапқы деңгейде 1-сатыдағы СБА бар пациенттерді қоспағанда, өйткені олардың жақсаруы мүмкін емес.
bБастапқы деңгейде 5-сатыдағы СБА бар пациенттерді қоспағанда, өйткені олардың нашарлауы мүмкін емес.
Қысқартулар: еШСЖ – шумақтық сүзілістің есептік жылдамдығы, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, ТМА – тромбоздық микроангиопатия.
Бұрын равулизумабқа ауыстырылған экулизумабпен ем алған пациенттерде ауруды бақылау сақталды, бұл қауіпсіздікке елеулі әсер етпестен тұрақты гематологиялық және бүйрек функциясының параметрлерімен дәлелденді.
Равулизумабтың аГУС-ты емдеуде бала жасындағы және ересек пациенттердегі ұқсас тиімділігі байқалды.
Равулизумабпен емделген (емдеу ұзақтығының медианасы 130,36 апта) зерттеуге қатысқан барлық пациенттердің деректерін пайдалана отырып, тиімділіктің түпкілікті талдауы бастапқы бағалау кезеңінде байқалған равулизумабпен емдеуге жауап бүкіл зерттеу барысында сақталғанын растады.
Жайылған миастения гравис (ЖМГ)
Еуропадағы дәрілік заттар агенттігі миастения грависті емдеу үшін педиатриялық популяцияның бір немесе бірнеше тобында Ултомирис препаратын зерттеу нәтижелерін ұсыну міндеттемесін кейінге қалдырды.
Оптиконевромиелит спектрінің аурулары (ОНМСА)
Еуропадағы дәрілік заттар агенттігі Ултомирис препаратын зерттеу нәтижелерін ОНМСА емдеу үшін педиатриялық популяцияның бір немесе бірнеше тобында ұсыну міндеттемесін кейінге қалдырды.