Элимаб 10 мг/мл, инфузия үшін ерітінді дайындауға арналған концентрат биоұқсас дәрілік препарат болып табылады.
Экулизумаб рекомбинантты гуманизацияланған моноклональді каппа- иммуноглобулин IgG2/4k антидене, ол C5 компонентімен байланысып, адамның терминалдық комплементінің белсендірілуін тежейді. Экулизумаб адамның жеңіл және ауыр тізбекті қаңқалы түрленгіш аймақтарына егілген, комплементтілікті анықтайтын (CDR, complementarity-determining regions) адамның константалық аймақтарынан және тышқандардың аймақтарынан тұрады. Экулизумаб 224 амин қышқылы қалдығынан тұратын екі ауыр тізбектен және 107 амин қышқылы қалдығынан тұратын екі жеңіл тізбектен тұрады және 145 кДа жуық молекулалық массаға ие.
Элимаб СНО F5A7 жасушалық желісін өсірудің толық технологиялық циклы бойынша, кейіннен бөлінетін, тазаланатын және нысаналы ақуызды ДДТ буферлік ерітіндісіне ауыстыратын СНО-М плазмидтермен тектік желінің трансфекциясымен алынған, экулизумаб белсенді фармацевтикалық субстанциясынан өндіріледі. Өндіру үдерісі нысаналы ақуызды вирусқа қарсы өңдеуді де қамтиды.
Әсер ету механизмі
Экулизумаб адам комплементінің терминалдық кешенінің С5-компонентіне жоғары аффинділігі болғандықтан, оның белсенділігін бәсеңдетеді. Нәтижесінде С5 компонентінің С5а ыдырауы және С5b-9 комплементінің терминалдық кешенінің С5b түзілуі толығымен бұғатталады.
Пароксизмалық түнгі гемоглобинуриясы (ПТГ) бар пациенттерде экулизумаб комплементтің терминалдық жолының бақыланбайтын белсенділенуін бөгейді және сол арқылы комплемент-астасқан тамырішілік гемолиздің алдын алады. Қан сарысуындағы экулизумабтың 35 мкг/мл жуық концентрациясы пациенттердің көпшілігінде терминалдық комплемент түрткі болатын гемолизді іс жүзінде толық басу үшін жеткілікті болып табылады. ПТГ кезінде экулизумабты ұдайы қолдану комплемент-астасқан гемолиз белсенділігінің жылдам әрі тұрақты төмендеуіне әкеледі.
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар пациенттерде экулизумаб комплементтің терминалдық жолының бақыланбайтын белсенділенуін бөгейді және сол арқылы комплемент-астасқан тромбоздық микроангиопатия дамуының алдын алады. Экулизумабты ұсынылған дозалау режиміне сәйкес алған барлық пациенттерде терминалдық комплемент белсенділігінің жылдам әрі тұрақты төмендеуі байқалды. Қан сарысуындағы экулизумабтың 50–100 мкг/мл жуық концентрациясы терминалдық комплемент белсенділігін іс жүзінде толық басу үшін жеткілікті болып табылады. аГУС кезінде экулизумабты ұдайы қолдану комплемент-астасқан тромбоздық микроангиопатия айқындығының жылдам әрі тұрақты төмендеуіне әкеледі.
Рефрактерлік ЖМГ бар пациенттерде комплементтің терминалдық жолының бақыланбайтын белсенділенуі жарғақшалық шабуылдаушы кешен (ЖШК) арқылы жүретін лизиске, және жүйке-бұлшықет қосылыстарында C5a тәуелді қабынуға әкеледі, бұл жүйке импульсінің берілуін бұзады. Экулизумабты ұдайы қолдану терминалдық комплемент белсенділігінің жылдам, толық әрі тұрақты бәсеңдеуін туғызады; қан сарысуындағы экулизумаб концентрациясы шамамен 116 мкг/мл жетеді.
ОНМАБ бар пациенттерде AQP4-ке аутоантиденелерден туындаған комплементтің терминалдық жолының бақыланбайтын белсенділенуі ЖШК түзілуіне және C5a-тәуелді қабынуға әкеледі, бұл астроциттер некрозын, гематоэнцефалдық бөгет өткізгіштігінің жоғарылауын, сондай-ақ қоршаған олигодендроциттер мен нейрондардың өлімін туғызады. Экулизумабты ұдайы қолдану терминалдық комплемент белсенділігінің жылдам, толық әрі тұрақты бәсеңдеуін туғызады; қан сарысуындағы экулизумаб концентрациясы шамамен 116 мкг/мл жетеді.
Клиникалық тиімділігі және қауіпсіздігі
Пароксизмалы түнгі гемоглобинурия
Гемолизбен пароксизмалы түнгі гемоглобинурия (ПТГ) бар пациенттердегі экулизумабтың қауіпсіздігі мен тиімділігі рандомизацияланған салыстырмалы жасырын плацебо-бақыланатын 26 апталық зерттеуде зерттелді. ПТГ бар пациенттер 52 апталық бір топтағы зерттеуде экулизумабты қосымша қабылдады. Емдеу басталар алдында барлық пациенттер менингококк инфекциясына қарсы вакцина алды. Барлық клиникалық зерттеулерде экулизумаб 4 апта бойы әр 7 ± 2 күн сайын 600 мг дозада, содан кейін 7 ± 2 күннен соң 900 мг және әрі қарай бүкіл зерттеу кезеңі ішінде әр 14 ± 2 күн сайын 900 мг-ден қолданылды. Препарат вена ішіне инфузия түрінде 25-45 минут (орта есеппен 35 ± 10 минут) ұзақтықпен енгізілді.
12 айдың ішінде кем дегенде 4 қан құю жүргізілген, ағынды цитометрия әдісімен расталған ≥ 10 % ПТГ-жасушалар бар және тромбоциттер саны ≥ 100 000/мкл болатын пароксизмалы түнгі гемоглобинурия (ПТГ) бар пациенттер экулизумабты (n = 43) немесе плацебоны (n = 44) пайдаланатын топқа рандомизацияланды. Рандомизациялау алдында барлық пациентер эритроциттерді құю қажеттілігін растау және гемоглобиннің тұрақтануын және құю қажеттілігін бағалау үшін пайдаланылатын гемоглобиннің жеке шектік деңгейін («белгілеу нүктесі») анықтау үшін кіріспе бақылау кезеңінен өтті. Гемоглобиннің белгілеу нүктесі пациенттерде ≤ 9 г/дл және симптомсыз пациенттерде ≤ 7 г/дл құрады. Тиімділіктің негізгі көрсеткіштері гемоглобин деңгейінің тұрақтануы (эритроциттерді құю қажеттілігінсіз 26 апта бойы белгіленген деңгейден жоғары концентрацияны сақтап тұру) және қан құю қажеттілігі болды. Шаршау және денсаулыққа байланысты өмір сапасы салдарлы шешуші көрсеткіштер ретінде бағаланды. Гемолизді бақылау негізінен қан сарысуындағы лактатдегидрогеназа (ЛДГ) деңгейі бойынша жүзеге асырылды; ПТГ-мен эритроциттер үлесі ағынды цитометрия әдісімен бағаланды. Бастапқы кезеңде антикоагулянттар мен жүйелі кортикостероидтарды алған пациенттер оларды зерттеу барысында қолдануды жалғастырды.
24 айдың ішінде кем дегенде бір қан құю болған және тромбоциттер саны ≥ 30 000/мкл құрайтын пароксизмалы түнгі гемоглобинурия (ПТГ) бар пациенттер экулизумабты 52 апта бойы алды. Қатарлас емдеу 63 % пациенттерде тромбозға қарсы препараттарды және 40 % пациенттерде жүйелі кортикостероидтарды қамтыды.
Клиникалық зерттеулерде экулизумабты қабылдаған пациенттерде гемолиздің статистикалық мәні бар төмендеуі байқалды (p <0,001), бұл плацебо тобымен салыстырғанда анемия көріністерінің жақсаруымен, соның ішінде гемоглобин деңгейінің тұрақтылығы жоғарылауымен және эритроциттерді құю қажеттілігінің азаюымен қатар жүрді. Бұл әсерлер зерттеуге қосылғанға дейін құю көлемі бойынша стратификацияланған пациенттердің барлық қосалқы топтарында байқалды (4–14 бірлік, 15–25 бірлік және 25 бірліктен астам). Экулизумабпен 3 апта емдеуден кейін-ақ пациенттер шаршаудың айқындығы азайғаны және денсаулыққа байланысты өмір сапасының жақсарғаны туралы мәлімдеді. Таңдаманың көлемі мен зерттеу ұзақтығының шектеулі болуына байланысты экулизумабтың тромбоздық оқиғалар жиілігіне ықпалын бағалау мүмкін болмады. Қан сарысуындағы ЛДГ деңгейі бойынша бағаланған тамырішілік гемолиздің төмендеуі бүкіл емдеу кезеңі бойы сақталды және қан құюды қажет етпейтін пациенттер үлесінің ұлғаюымен қатар жүрді.
Клиникалық зерттеулерге қатысқан 195 пациенттен, ПТГ бар, экулизумаб қабылдаған пациенттер ұзақ мерзімді кеңейтілген бақылау аясында емделуді жалғастырды. Барлық пациенттерде препаратты қолданудың бүкіл кезеңі ішінде (10-нан 54 айға дейін) тамырішілік гемолиздің төмендеуі байқалды. Экулизумабпен емдеу барысында ем басталғанға дейінгі осындай кезеңмен салыстырғанда тромбоздық оқиғалар азырақ тіркелді. Деректер бақыланбайтын клиникалық зерттеулер шеңберінде алынды.
Құю болмаған ПТГ бар пациенттерде экулизумабтың тиімділігін бағалау үшін гемолиздің жоғарылауынан (қалыптың жоғарғы шегінен ЛДГ ≥ 1,5 есе асып кетуі) және шаршауды, гемоглобинурияны, іштің ауыруын, ентігуді, анемияны (гемоглобин <100 г/л), күрделі тамырлық оқиғаларды (тромбозды қоса), дисфагияны немесе эректильді дисфункцияны қоса, тиісті клиникалық көріністердің болуымен білінетін аурудың айқын белсенділігі бар пациенттер есепке алынды.
Экулизумабты қабылдаған ПТГ бар пациенттерде гемолиздің және онымен байланысты симптомдардың азаюы байқалды. 6 ай өткен соң анамнезінде эритроциттерді құю болмаған пациенттерде ЛДГ деңгейі айтарлықтай төмендеді (медианасы 305 Б/л; p < 0,001, 4-кестені қараңыз). Бұдан өзге, FACIT-Fatigue шкаласы бойынша клиникалық жақсару (≥ 4 балл жоғарылау) 74 % пациентте, ал EORTC fatigue шкаласы бойынша (≥ 10 балл төмендеу) — 84 % пациентте байқалды.
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар пациенттерде экулизумабтың тиімділігі туралы деректер төрт проспективті бақыланатын зерттеуде 100 пациенттен алынды, олардың үшеуі ересектер мен жасөспірімдерді, сондай-ақ бала және жасөспірім жастағы бір пациентті қамтыды. Сонымен қатар тиімділік жөніндегі деректер бір ретроспективті зерттеудегі 30 пациенттен алынды.
Проспективті ашық бақыланатын зерттеу гемолиздік-уремиялық синдромның (аГУС) ерте сатысындағы тромбоздық микроангиопатияның клиникалық көріністері бар, тромбоциттер деңгейі ≥ 150 × 10⁹/л болатын және қан сарысуындағы ЛДГ мен креатинин деңгейлері жоғарылаған пациенттерді қамтыды.
Тағы бір проспективті ашық зерттеу плазмамен немесе протеаза тежегіштерімен ұзақ ем алған (әр екі аптада бір сеанстан кем емес және бірінші дозаға дейін кем дегенде 8 апта ішінде аптасына үш сеанстан көп емес) тромбоздық микроангиопатияның айқын клиникалық белгілері жоқ ұзақ ағымдағы аГУС бар пациенттерді қамтыды. Пациенттер екі зерттеуде де экулизумабты 26 апта бойы алды, олардың көпшілігі кейінгі ұзақ мерзімді ашық зерттеуге қосылды. Қатысушылардың барлығында ADAMTS-13 деңгейі 5 %-дан жоғары болды.
Пациенттер экулизумабпен басталғанға дейін менингококктық вакцинациядан өтті немесе вакцинациядан кейін 2 апта бойы тиісті антибиотиктермен профилактикалық ем қабылдады. Атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар ересектер мен жасөспірімдерде экулизумаб дозасы 4 апта бойы әр 7 ± 2 күн сайын 900 мг, содан соң 1200 мг 7 ± 2 күннен кейін 1200 мг және әрі қарай бүкіл емдеу кезеңі бойы әр 14 ± 2 күн сайын 1200 мг құрады. Препаратты енгізу вена ішіне инфузия түрінде 35 минутқа созылды. Дене салмағы <40 кг балалар мен жасөспірімдерде дозалау режимі дене салмағына байланысты ұсынылатын доза мен енгізу сызбасын есептеуге арналған фармакокинетикалық модельдеу негізінде анықталды.
Негізгі соңғы нүктелерге тромбоциттер санының бастапқы деңгейден өзгеруі және тромбоздық микроангиопатияның (ТМА) болмауы жатқызылды. Қосымша соңғы нүктелер ТМА кезіндегі араласулардың жиілігін, гематологиялық қалыпқа келуді, ТМА емдеуге толық жауапты, ЛДГ деңгейінің өзгеруін, бүйрек функциясын және өмір сапасын қамтыды. ТМА болмауы кем дегенде 12 апта бойы келесі жай-күйлердің болмауы ретінде анықталды: тромбоциттер санының бастапқы деңгейден 25 %-дан астамға төмендеуі, өкпе артериясының тромбоэмболиясы/ пролиферациялық жеткіліксіздік немесе диализдің басталуы. ТМА кезіндегі араласулар өкпе артериясының тромбоэмболиясын, пролиферациялық жеткіліксіздікті немесе диализдің басталуын қамтыды. Гематологиялық қалыпқа келу кемінде 4 апта бойы кем дегенде қатарынан екі өлшеу кезінде сақталып тұрған тромбоциттер санының және ЛДГ деңгейінің қалыпқа келуі ретінде анықталды. ТМА толық ремиссиясы кемінде 4 апта бойы кем дегенде қатарынан екі өлшеу кезінде сақталып тұрған гематологиялық қалыпқа келу және қан сарысуындағы креатинин деңгейінің ≥ 25 %-ға төмендеуі ретінде анықталды.
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар пациенттер экулизумабты кем дегенде 26 апта бойы алды. Бастапқы кезең аяқталғаннан кейін пациенттердің көпшілігі емделуді қосымша ұзақ мерзімді зерттеуде жалғастырды. Емнің медианалық ұзақтығы шамамен 100 аптаны құрады (диапазоны: 2-ден 145 аптаға дейін).
Экулизумабпен ем басталғаннан кейін барлық пациенттерде терминалдық комплементтің белсенділігі төмендегені және бастапқы деңгеймен салыстырғанда тромбоциттер санының жоғарылағаны байқалды. Тиімділік көрсеткіштері 2 жыл бойы емдеген кезде жақсарды немесе бұрынғы деңгейінде сақталды.
ТМА толық ремиссиясы емге жауабы байқалған пациенттердің барлығында сақталды. Емдеуді 26 аптадан көбірек жалғастырған кезде тағы да екі пациентте ЛДГ деңгейінің қалпына келуі (1 пациент) және сарысудағы креатинин деңгейінің төмендеуі (2 пациент) есебінен ТМА толық ремиссиясына қол жеткізілді әрі сақталды.
Шумақшалық сүзілу жылдамдығы (ШСЖ) бойынша бағаланған бүйрек функциясы бүкіл ем кезеңінде жақсарды әрі сақталды. Зерттеу басталған сәтте диализ қажет болған бес пациенттің төртеуі оны жүргізуді тоқтата алды, ал бір пациентте диализге жаңа қажеттілік туындады. Пациенттер жай-күйдің жақсаруымен байланысты өмір сапасының жақсарғаны туралы да мәлімдеді.
Экулизумабпен емдеуге реакция атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар пациенттерде, комплементті реттейтін ақуыздарды кодтайтын гендердегі анықталған мутациялардың болуына қарамастан ұқсас болды.
Зерттеуге атипті гемолиздік-уремиялық синдромы (аГУС) бар және тромбоздық микроангиопатия (ТМА) белгілерімен 41 пациент қосылды. Пациенттерде қатысу үшін тромбоциттер саны қалыптың төменгі шегінен төмен, гемолиз белгілері, соның ішінде сарысулық ЛДГ деңгейінің жоғарылауы, және сарысулық креатинин деңгейі қалыптың жоғарғы шегінен жоғары болуы тиіс болды, бұл ретте ұзаққа созылған диализ талап етілген жоқ. Пациенттердің орташа жасы 35 жасты құрады (диапазоны: 18–80 жас). Барлық пациенттерде ADAMTS-13 деңгейі 5 %-дан асты. 51 % пациентте комплементті реттеу факторларының мутациясы немесе аутоантиденелердің бар екені анықталды. Экулизумабпен ем басталғанға дейін 35 пациент плазмаферез немесе протеаза тежегіштерін алды.
Пациенттер экулизумабты кем дегенде 26 апта бойы алды. Бастапқы емдеу кезеңі аяқталғаннан кейін пациенттердің көпшілігі емді ұзақ уақыт бойы жалғастырды.
Экулизумабпен ем басталғаннан кейін атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар пациенттерде терминалдық комплементтің белсенділігі төмендегені және бастапқы деңгеймен салыстырғанда тромбоциттер санының жоғарылағаны байқалды. Экулизумабты қолдану комплементке байланысты ТМА көріністерін азайтты, бұл 26 аптаның ішінде тромбоциттердің орташа санының артуымен расталды. Тромбоциттердің орташа саны бастапқы деңгейдегі 119 ± 66 × 10⁹/л мәнінен 1-ші аптада 200 ± 84 × 10⁹/л дейін ұлғайды, және әсері бүкіл бақылау кезеңі бойы сақталды (26-шы аптада орташа: 252 ± 70 × 10⁹/л).
Есептік шумақшалық сүзілу жылдамдығы (еШСЖ) бойынша бағаланған бүйрек функциясы ем кезінде жақсарды. Бастапқы деңгейде диализ қажет болған 24 пациенттің жиырмасы экулизумабпен емдеген кезде оны жүргізуді тоқтата алды.
Экулизумабпен ұзағырақ емдеу (медианасы 52 апта, диапазоны 15–126 апта) атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар ересек пациенттерде клиникалық маңызды жақсару жиіліктерінің артуымен байланысты болды. Емді 26 аптадан астам жалғастырған кезде қосымша үш пациентте (жалпы топтың 63 %) был ТМА емдеуге толық жауапқа қол жеткізілді, ал төрт пациентте (жалпы топтың 98 %) гематологиялық қалпына келу байқалды. Соңғы бағалау кезінде 41 пациенттің 25-де (61 %) бастапқы деңгеймен салыстырғанда ШСЖ ≥ 15 мл/мин/1,73 м² ұлғаюы арқылы білінген бүйрек функциясының жақсаруы байқалды.
Рефрактерлі жайылған миастения гравис
Рефрактерлік жайылған миастения гравис бар пациенттерде экулизумабтың тиімділігін бағалау үшін проспективті бақыланатын және ашық кеңейтілген клиникалық зерттеулерде емделген 139 пациенттің деректері пайдаланылды.
Рефрактерлік жайылған миастения гравис (ЖМГ) бар, алдыңғы емі тиімді болмаған пациенттерде экулизумабтың тиімділігі мен қауіпсіздігі бағаланды. Ацетилхолиндік рецепторларға (AChR) антиденелерге оң серологиялық тест болған, MGFA клиникалық жіктемесі II–IV және MG-ADL жиынтық баллы ≥6 пациенттер екі топқа бөлінді: экулизумабты алатындар және плацебо алатындар. Зерттеу 26 апта бойы жалғасты.
Пациенттердің көпшілігі 26 апталық емдеу кезеңін аяқтады және одан әрі ұзақ мерзімді ашық зерттеуге қатысты, оның шеңберінде барлық пациенттер қауіпсіздік пен тиімділікті бағалау үшін экулизумаб алды.
Зерттеуге қосылған барлық пациенттер келесі алдын ала анықталған критерийлерге сәйкес келді:
1.) Екі немесе одан көп иммуносупрессиялық препараттармен (монотерапияда немесе біріктірілімде) кем дегенде бір жыл бойы емдеудің тиімсіздігі, емге қарамастан күнделікті белсенділіктің бұзылуларының сақталуымен.
2.) Кем дегенде бір иммуносупрессиялық емнің тиімсіздігі, сонымен қатар плазмаферезді тұрақты қолдану немесе симптомдарды бақылау үшін вена ішіне иммуноглобулин құю қажеттілігі, яғни бұл емшараларды алдыңғы 12 айдың ішінде 3 айда бір реттен сирек емес жүргізу.
Барлық пациенттер экулизумабпен ем басталғанға дейін менингококктық вакцинация немесе вакцинациядан кейін 2 апта бойы тиісті антибиотиктермен профилактикалық ем алды.
Рефрактерлік жайылған миастения гравис бар ересек пациенттерде экулизумабтың бастапқы дозасы 4 апта бойы әр 7 ± 2 күн сайын 900 мг, содан соң 5-аптада ± 2 күнде 1200 мг, содан кейін бүкіл емдеу кезеңі бойы әр 14 ± 2 күн сайын 1200 мг құрады. Препаратты енгізу вена ішіне инфузия түрінде шамамен 35 минутқа созылды.
Клиникалық зерттеудің негізгі соңғы нүктесі миастения гравис кезіндегі күнделікті белсенділікті бағалау шкаласы (MG-ADL) бойынша жалпы баллдың бастапқы деңгейден өзгеруі болды. Ең нашар рангпен ANCOVA пайдаланылған бастапқы талдауда орташа ранг экулизумаб алған топта 56,6 және плацебо алған топта 68,3 құрады (125 пациенттің деректері; p=0,0698).
Сондай-ақ негізгі нүктелердің бірі миастения грависті бағалаудың Сандық жүйесі (QMG) бойынша жалпы баллдың бастапқы деңгейден өзгеруі болды. Ең нашар рангпен ANCOVA пайдаланылған QMG бастапқы талдауында орташа ранг экулизумаб алған пациенттер тобында 54,7, және плацебо тобында 70,7 құрады (125 пациенттің деректері; p=0,0129).
Бастапқы деңгейден кем дегенде 3 баллға жақсару MG-ADL шкаласы бойынша клиникалық жауап деп саналды. 26-шы аптада қосымша емсіз осындай жақсаруға қол жеткізген пациенттердің үлесі плацебо тобындағы 39,7%-бен салыстырғанда экулизумаб тобында 59,7% құрады (p=0,0229).
Бастапқы деңгейден кем дегенде 5 баллға жақсару QMG шкаласы бойынша клиникалық жауап деп саналды. 26-шы аптада қосымша емсіз осындай жақсаруға қол жеткізген пациенттердің үлесі плацебо тобындағы 19%-бен салыстырғанда экулизумаб тобында 45,2% құрады (p=0,0018).
Зертетуге қосылған 125 пациенттің көпшілігі ұзақ мерзімді кеңейтілген зерттеуге қатысуды жалғастырды, онда барлығы экулизумабты қабылдады. Бұрын экулизумаб алған пациенттер 130 аптаға дейінгі қосымша емдеу кезеңі ішінде барлық шешуші көрсеткіштер бойынша (MG-ADL, QMG, MGC және MG-QoL15) тұрақты әсерді сақтап қалды.
Бұрын плацебо алған пациенттер экулизумабпен емді бастағаннан кейін жақсаруды көрсетті, ол да 130 апта бойы бақылаған кезде сақталды.
Ұзақ мерзімді зерттеу барысында дәрігерлерге фондық иммуносупрессиялық емді түзетуге мүмкіндік берілді. Нәтижесінде 65,0% пациентте кем дегенде бір иммуносупрессиялық препараттың тәуліктік дозасы төмендетілді, ал 43,6% пациент аталған препараттарды қабылдауды тоқтатты. Емді өзгертудің ең жиі нәтижесі миастения гравис симптомдарының жақсаруы болды.
Экулизумабты сондай-ақ егде жастағы (65 жастан асқан) рефрактерлік миастения гравис бар 22 пациент (17,6%) алды. Препараттың қауіпсіздігі мен тиімділігінде жас шамасына байланысты елеулі айырмашылықтар байқалған жоқ.
Оптиконевромиелит-астасқан бұзылыстар (ОНМАБ)
ОНМАБ бар пациенттерде экулизумабтың тиімділігі мен қауіпсіздігі бақыланатын клиникалық зерттеуге қосылған 143 пациенттің, сондай-ақ ұзақ мерзімді кеңейтілген ашық зерттеуде емделуді жалғастырған 119 пациенттің деректеріне сүйеніп бағаланды.
Клиникалық зерттеудің дизайны ОНМАБ бар пациенттерде экулизумабтың салыстырмалы жасырын рандомизацияланған плацебо-бақыланатын көп орталықты III фазадағы зертетуін қамтыды.
AQP4 антиденелеріне оң серологиялық тест бар, анамнезінде соңғы 12 айда кем дегенде екі қайталануы немесе соңғы 24 айда үш қайталануы болған (бұл ретте скринингке дейінгі 12 айдың ішінде кем дегенде бір қайталану байқалған), және мүгедектікті бағалаудың кеңейтілген шкаласы (EDSS) бойынша ≤7 бағасы бар пациенттер экулизумаб немесе плацебо алу үшін 2:1 қатынасында рандомизацияланды. Пациенттерге ритуксимабты және митоксантронды қоспағанда, стандартты дозада фондық иммуносупрессиялық ем алуға рұқсат етілді.
Пациенттер ем басталғанға дейін кемінде 2 апта бұрын менингококктық инфекцияға қарсы вакцинация немесе вакцинациядан кейін 2 апта бойы тиісті антибиотиктермен профилактикалық ем алды.
ОНМАБ бар ересек пациенттерде экулизумабтың дозалану сызбасы 4 апта бойы әр 7 ± 2 күн сайын 900 мг, содан соң 5-аптада ± 2 күнде 1200 мг, содан кейін бүкіл емдеу кезеңі бойы әр 14 ± 2 күн сайын 1200 мг құрады. Препаратты енгізу вена ішіне инфузия түрінде шамамен 35 минутқа созылды.
Пациенттердің көпшілігі әйелдер болды (90,9%). Бірінші доза кезіндегі медианалық жасы 45 жасты құрады.
Зерттеудің негізгі соңғы нүктесі емдеудің тағайындалуы туралы хабардар емес тәуелсіз комитет бағалаған аурудың бірінші қайталануына дейінгі уақыт болды. Экулизумабты қолдану плацебомен салыстырғанда алғашқы расталған қайталануға дейінгі уақыттың елеулі ұлғаюына әкелді, қауіп 94%-ға салыстырмалы төмендеді (қауіптер қатынасы 0,058; p<0,0001).
Экулизумабты қабылдаған пациенттерде бірінші қайталануға дейінгі уақыттың осыған ұқсас жақсаруы иммуносупрессиялық емді фондық қолдану кезінде де, онсыз да байқалды.
Плацебо алған пациенттермен салыстырғанда экулизумаб алған пациенттерде ауруханаға жатқызудың жылдық жиілігінің (0,04 қарсы 0,31), жедел қайталануды емдеу үшін вена ішіне кортикостероидтарды енгізудің (0,07 қарсы 0,42) және плазмаферез емшараларының (0,02 қарсы 0,19) азаюы байқалды.
Басқа екінші соңғы нүктелер бойынша бастапқы деңгейден өзгерістердің таралуы экулизумабпен емнің барлық неврологиялық көрсеткіштер (EDSS [p=0,0597] және mRS [p=0,0154] шкаласы бойынша бағалау), функционалдық мүгедектік (HAI индексі p=0,0002) және өмір сапасы (визуалдық аналогтық шкала EQ-5D [p=0,0309] және EQ-5D индексі [p=0,0077]) бойынша артықшылығын көрсетті.
Ұзақ мерзімді талдау емдеуші дәрігердің бағалауы бойынша қайталану жиілігінің елеулі әрі клиникалық маңызды төмендеуін көрсетті, скринингке дейінгі 24 ай ішінде қайталанудың бұрынғы жиілігімен салыстырғанда медианалық өзгеріс болды (медианасы −1,825; диапазоны −6,38–1,02; p<0,0001).
Ұзақ мерзімді бақылау барысында дәрігерлерге фондық иммуносупрессиялық емді түзетуге мүмкіндік берілді. Неғұрлым кең таралған өзгеріс иммуносупрессанттардың дозасын азайту болды (21,0% пациент), бұл ретте 15,1% пациент иммуносупрессанттарды қабылдауды тоқтатты.
Экулизумаб ОНМАБ бар пациенттерде жедел қайталануды емдеуге қатысты зерттелген жоқ.
Балалар популяциясы
Пароксизмалы түнгі гемоглобинурия
Клиникалық зерттеуде экулизумабты пароксизмалы түнгі гемоглобинуриясы (ПТГ) бар және орташа дене салмағы 57,2 кг (диапазоны 48,6–69,8 кг) болатын 11-ден 17 жасқа дейінгі 7 бала қабылдады (орташа жасы 15,6 жас).
Экулизумабпен ұсынылған дозада емдеу қан сарысуындағы ЛДГ деңгейі бойынша бағаланған тамырішілік гемолиздің төмендеуімен, сондай-ақ қан құю қажеттілігінің елеулі азаюымен немесе толық тоқтатылуымен байланысты болды. Жалпы функционалдық жай-күйдің жақсару үрдісі байқалды. ПТГ бар балаларда емнің тиімділігі ПТГ бар ересек пациенттерде байқалған әсерге сәйкес келді.
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром
Клиникалық зерттеуде экулизумабты атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар 2 айлықтан 12 жасқа дейінгі 15 бала алды. 47% пациентте комплементті реттеу факторларының мутациясы немесе аутоантиденелер анықталды.
аГУС диагнозы қойылғаннан бастап экулизумабтың бірінші дозасына дейінгі медианалық уақыт 14 айды құрады (диапазоны <1–110 ай), ал ағымдағы тромбоздық микроангиопатия пайда болғаннан бірінші дозаға дейінгі медианалық уақыт — 1 ай (диапазоны <1–16 ай). Экулизумабпен емнің медианалық ұзақтығы 2 жасқа дейінгі балалар үшін (n=5) 16 аптаны (диапазоны 4–70 апта) және 2-ден <12 жасқа дейінгі балалар үшін (n=10) 31 аптаны (диапазоны 19–63 апта) құрады.
Жалпы, препараттың педиатриялық пациенттердегі тиімділігі аГУС бар ересек пациенттерде алынған нәтижелермен салыстырымды болды. Экулизумабпен емдеу кезінде бірде-бір балаға жаңа диализ қажет болған жоқ.
Экулизумабпен ем басталғанға дейін ТМА ауыр көріністері аз уақытқа созылған педиатриялық пациенттерде ТМА бақылануы және бүйрек функциясының жақсаруы байқалды.
ТМА ағымы ұзағырақ болған педиатриялық пациенттерде ауруды бақылауға қол жеткізілді, бірақ алдыңғы қайтымсыз зақымдану салдарынан бүйрек функциясы қалпына келген жоқ.
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар пациенттерде сәйкес жас шамасы үшін ұзақ диализді қажет етпестен тромбоциттер саны қалыптың төменгі шегінен төмен, гемолиз белгілері (ЛДГ деңгейінің жоғарылауы) және сарысулық креатинин ≤97-ші процентильде болды.
Пациенттердің медианалық жасы 6,5 жас болды (диапазоны 5 ай –17 жас). Барлық пациенттерде ADAMTS-13 деңгейі 5 %-дан асты. 50 % пациентте комплементті реттеу факторларының мутациясы немесе аутоантиденелер анықталды. Экулизумабпен ем басталғанға дейін 10 пациент плазмаферез немесе протеаза тежегіштерін алды.
Атипті гемолиздік-уремиялық синдром (аГУС) бар пациенттер экулизумабты кем дегенде 26 апта бойы алды. Бастапқы курстан кейін пациенттердің көпшілігі экулизумабпен емделуді жалғастырды.
Экулизумабпен ем кезінде барлық пациенттерде терминалдық комплемент белсенділігінің төмендегені байқалды, ол ТМА белгілерінің азаюымен қатар жүрді. Тромбоциттердің орташа саны бастапқы деңгейде 88 ± 42 ×10⁹/л мәнінен бірінші аптада 281 ± 123 ×10⁹/л дейін ұлғайды және 26-шы аптада 293 ± 10⁶ ×10⁹/л деңгейінде сақталды.
Шумақшалық сүзілу жылдамдығы (еШСЖ) бойынша бағаланған бүйрек функциясы ем кезінде жақсарды. Бастапқы деңгейде диализ қажет болған 11 пациенттің тоғызы 15-ші күн емдегеннен кейін оны тоқтатты. Емнің әсерлері барлық жас топтарында (5 ай–17 жас) салыстырымды болды және регуляторных комплементті реттеуші факторлардың мутациясының немесе H факторына аутоантиденелердің болуына тәуелді болған жоқ.
Экулизумабпен ұзағырақ емдеу (медианасы 55 апта; диапазоны 1–107 апта) аГУС бар балалар мен жасөспірімдерде клиникалық маңызды жақсару жиілігінің артуымен байланысты болды.
Емді 26 аптадан астам жалғастырған кезде ТМА бойынша толық жауапқа 68% пациентте, гематологиялық қалпына келуге — 91%-да қол жеткізілді. Бүйрек функциясының жақсаруы (ШСЖ бастапқы деңгейден ≥15 мл/мин/1,73 м²) 86% пациентте байқалды. Бірде-бір пациентке емдеу кезінде жаңа диализ қажет болған жоқ.
Рефрактерлі жайылған миастения гравис
Клиникалық зерттеуде экулизумабты рефрактерлік жайылған миастения гравис (ЖМГ) бар 11 бала алды. Пациенттердің медианалық дене салмағы 59,7 кг құрады (диапазоны 37,2–91,2 кг), медианалық жасы — 15 жас (диапазоны 12–17 жас).
Барлық пациенттерде «рефрактерлік жайылған миастения гравис» диагнозы болды және келесі критерийлердің жоқ дегенде біреуіне сәйкес келді:
1.) ИСЕ кем дегенде бір тежегішін пайдаланып ≥1 жыл ішінде емдеудің тиімсіздігі, ол күнделікті белсенділіктің бұзылуымен тұрақты әлсіздік, ем кезінде миастенияның өршуі немесе криз, не болмаса жағымсыз әсерлердің немесе қатарлас аурулардың салдарынан ИСЕ тежегіштерінің жақпаушылығы ретінде анықталған.
2.) Плазмаферезді тұрақты қолдану немесе симптомдарды бақылау үшін вена ішіне иммуноглобулин құю қажеттілігі, скринингке дейінгі соңғы 12 айдың ішінде 3 айда бір реттен сирек емес.
Зерттеудің негізгі соңғы нүктесі динамикада бастапқы деңгеймен салыстырғанда QMG жалпы баллының өзгеруі болды. Экулизумабты қабылдаған педиатриялық пациенттерде 26 апта бойы емдеу барысында бастапқы деңгеймен салыстырғанда QMG жалпы баллының статистикалық маңызды жақсаруы байқалды.
Рефрактерлік жайылған миастения гравис бар балаларда экулизумабтың тиімділігі осындай ауруы бар ересек пациенттерде байқалған тиімділікпен салыстырымды болды.
Зерттеуде рефрактерлік жайылған миастения гравис бар педиатриялық пациенттерде бастапқы деңгеймен салыстырғанда QMG шкаласы бойынша ≥5 баллға және MG-ADL шкаласы бойынша ≥3 баллға жақсару клиникалық жауап деп саналды. 26-шы аптада жауаптар үлесі QMG бойынша 70% және MG-ADL бойынша 50% құрады.
Он пациент MGFA Post-Interventional Status (MGFA-PIS) шкаласы бойынша 26-шы аптада жақсаруға қол жеткізді, бұл ретте жеті пациентте (70%) рефрактерлік ЖМГ ең аз көріністері байқалды.
Бір пациентте (9,1%) емдеуді бастапқы бағалау кезеңінде клиникалық нашарлау (миастениялық криз) орын алды, шұғыл емді қажет етті. Одан әрі бұл пациентте тиімділікті бағалау 20-шы аптадан кейін жүргізілмеді, ол зерттеуді ұзарту кезеңіне қосылған жоқ. Ұзарту кезеңінде тағы екі пациентте иммуноглобулинді вена ішіне енгізуді және экулизумабпен емнің қосымша курстарын қоса, шұғыл емді қажет еткен миастениялық криздер байқалды.
Бүкіл зерттеу барысында 11 пациенттің 4-уі (36,4%) симптомдардың жақсаруына байланысты иммуносупрессиялық емнің тәуліктік дозасын азайтты. Бір пациент (9,1%) симптомдардың ауытқуы салдарынан дозаны әуелі азайтты, содан соң арттырды, ал бір пациент симптомдардың нашарлауы салдарынан кортикостероидтармен жаңадан емді бастады.
Оптиконевромиелит-астасқан бұзылыстар (ОНМАБ)
Экулизумабты зерттеулер ОНМАБ бар педиатриялық популяцияда жүргізілген жоқ.