Механизм действия
Руксолитиниб является селективным ингибитором янус-киназ (JAK) JAK1 и JAK2 (значения IC50 для ферментов JAK1 и JAK2 составляют 3,3 нмоль и 2,8 нмоль соответственно). Эти ферменты являются посредниками в передаче сигналов ряда цитокинов и факторов роста, которые являются важными для кроветворения и иммунной системы.
Миелофиброз и истинная полицитемия являются миелопролиферативными новообразованиями, которые сопровождаются нарушением регуляции в передаче сигналов JAK1 и JAK2. В основе нарушения регуляции лежат высокие уровни циркулирующих цитокинов, которые активируют путь JAK-STAT-мутаций приобретения функции, например мутации JAK2V617F, а также приводят к исключению негативных регуляторных механизмов. У пациентов с МФ наблюдается нарушение регуляции в передаче сигналов JAK независимо от статуса мутации JAK2V617F. Активирующие мутации в JAK2 (V617F или экзон 12) наблюдаются у > 95 % пациентов с ИП.
Руксолитиниб ингибирует передачу сигналов по JAK-STAT-пути и пролиферацию клеток в цитокин-зависимых клеточных моделях гематологических злокачественных новообразований, а также ставших цитокин-независимыми пролиферирующих клеток Ba/F3 путем экспрессии мутировавшего белка JAK2V617F с IC50 в диапазоне 80–320 нмоль.
Сигнальные пути JAK-STAT играют роль в регуляции развития, пролиферации и активации нескольких типов иммунных клеток, важных для патогенеза РТПХ.
Фармакодинамические эффекты
Руксолитиниб ингибирует индуцируемое цитокином фосфорилирование STAT3 в цельной крови здоровых людей, пациентов с МФ и пациентов с ИП. Применение руксолитиниба приводит к максимальному угнетению фосфорилирования STAT3 через 2 часа после приема дозы препарата с возвратом показателей фосфорилирования к значениям, близким к исходному уровню, через 8 часов как у здоровых людей, так и у пациентов с МФ, что указывает на отсутствие накопления исходного препарата или активных метаболитов.
Повышенные на исходном этапе уровни маркеров воспаления, связанного с появлением системных симптомов, таких как ФНПα, ИЛ-6 и СРБ у пациентов с МФ, снижались после лечения руксолитинибом. С течением времени у пациентов с МФ не развивались признаки резистентности к фармакодинамическим эффектам лечения руксолитинибом.
Схожим образом у пациентов с ИП также имелись повышения уровня маркеров воспаления по сравнению с исходными показателями, и уровень этих маркеров снижался после лечения руксолитинибом.
При тщательном изучении величины QT-интервала у здоровых участников не было обнаружено никаких признаков удлинения QT/QTc при применении руксолитиниба в однократных дозах вплоть до превышающей терапевтическую дозу в 200 мг, что свидетельствует о том, что руксолитиниб не оказывает никакого влияния на сердечную реполяризацию.
Клиническая эффективность и безопасность
Миелофиброз
Были проведены два рандомизированных исследования 3-й фазы (COMFORT-I и COMFORT-II) с участием пациентов с МФ (первичным МФ, МФ на фоне истинной полицитемии или МФ на фоне эссенциальной тромбоцитемии). В обоих исследованиях у пациентов наблюдалась спленомегалия, доступная пальпации, по крайней мере на 5 см ниже реберной дуги и пациенты принадлежали к промежуточной 2-й категории риска или к высокой категории риска на основании единых критериев, определенных Международной рабочей группой (IWG). Начальная доза препарата Джакави определялась с учетом количества тромбоцитов.
Пациенты с количеством тромбоцитов ≤ 100 000/мм3 не соответствовали критериям включения в исследования COMFORT, но 69 пациентов были включены в исследование EXPAND, открытое исследование фазы Ib по подбору дозы у пациентов с МФ (первичным МФ, МФ на фоне истинной полицитемии или МФ на фоне эссенциальной тромбоцитемии) и исходным количеством тромбоцитов > 50 000 и < 100 000/мм3.
Исследование COMFORT-I представляло собой двойное, слепое, рандомизированное, плацебо-контролируемое исследование, проводимое с участием 309 пациентов, которые либо являлись резистентными к доступному лечению, либо не были кандидатами для получения доступного лечения. Первичным ожидаемым результатом по эффективности являлась доля пациентов, достигших ≥ 35 % уменьшения по сравнению с исходным уровнем показателей объема селезенки через 24 недели согласно оценкам посредством магнитно-резонансной томографии (МРТ) или компьютерной томографии (КТ).
Вторичные ожидаемые результаты включали продолжительность поддержания уменьшения ≥ 35 % по сравнению с исходным уровнем объема селезенки; долю пациентов, достигших уменьшения на ≥ 50 % по сравнению с исходной общей оценкой симптомов; изменения общей оценки симптомов через 24 недели согласно оценкам с использованием дневника пациента, версия v2.0, представлявшего собой модифицированную Форму оценки симптомов миелофиброза (MFSAF), а также показатели общей выживаемости.
Исследование COMFORT-II являлось открытым рандомизированным исследованием, в котором участвовали 219 пациентов. Пациенты были рандомизированы в соотношении 2 : 1 для лечения посредством приема руксолитиниба и наилучшей доступной терапии. В группе наилучшей доступной терапии 47 % пациентов получали гидроксимочевину, а 16 % пациентов получали глюкокортикоиды. Первичным ожидаемым результатом по эффективности являлась доля пациентов, достигших ≥ 35 % уменьшения объема селезенки по сравнению с исходным уровнем через 48 недель согласно оценке с помощью МРТ или КТ.
Вторичные ожидаемые результаты включали долю пациентов, достигших ≥ 35 % уменьшения объема селезенки по сравнению с исходным уровнем через 24 недели и продолжительность поддержания уменьшения ≥ 35 % объема селезенки по сравнению с исходным уровнем.
В исследованиях COMFORT-I и COMFORT-II исходные демографические показатели пациентов и характеристики заболевания были сопоставимыми между группами лечения.
Таблица 6.
Процент пациентов с уменьшением на > 35 % объема селезенки по сравнению с исходным уровнем через 24 недели в исследовании COMFORT-I и через 48 недель в исследовании COMFORT-II (ITT)
COMFORT-I — COMFORT-II
Джакави (n = 155) — Плацебо (n = 153) — Джакави (n = 144) — Наилучшая доступная терапия (n = 72)
Контрольные моменты времени — Неделя 24 — Неделя 48
Число (%) пациентов с уменьшением объема селезенки на ≥ 35 % — 65 (41.9) — 1 (0.7) — 41 (28.5) — 0
Доверительные интервалы 95 % — 34.1, 50,1 — 0, 3.6 — 21.3, 36.6 — 0.0, 5.0
Значение p — < 0.0001 — < 0.0001
Значительно большая доля пациентов в группе применения препарата Джакави достигла уменьшения > 35 % объема селезенки по сравнению с исходным уровнем (таблица 6), независимо от наличия или отсутствия мутации JAK2V617F (таблица 7) или подтипа заболевания (первичный МФ, МФ на фоне истинной полицитемии, МФ на фоне эссенциальной тромбоцитемии).
Таблица 7.Процент пациентов с уменьшением > 35 % объема селезенки по сравнению с исходным уровнем с учетом статуса мутации JAK (набор данных по безопасности)
COMFORT-I — COMFORT-II
Джакави — Плацебо — Джакави — Наилучшая доступная терапия
Статус пациента по мутации JAK — Положительный (n = 113) n (%) — Отрицательный (n = 40) n (%) — Положительный (n = 121) n (%) — Отрицательный (n = 27) n (%) — Положительный (n = 110) n (%) — Отрицательный (n = 35) n (%) — Положительный (n = 49) n (%) — Отрицательный (n = 20) n (%)
Число (%) пациентов с уменьшением объема селезенки на ≥ 35 % — 54 (47.8) — 11 (27.5) — 1 (0.8) — 0 — 36 (32.7) — 5 (14.3) — 0 — 0
Контрольный момент времени — Через 24 недели — Через 48 недель
Вероятность поддержания реакции со стороны селезенки (> 35 % уменьшения) в течение как минимум 24 недель при приеме Джакави составила 89 % в исследовании COMFORT-I и 87 % в исследовании COMFORT-II; у 52 % поддержание реакции со стороны селезенки сохранялось как минимум 48 недель в исследовании COMFORT-II.
В исследовании COMFORT-I 45,9 % участников в группе получения препарата Джакави достигли ≥ 50 % улучшения по сравнению с исходным уровнем общей оценки симптомов через 24 недели (оценка выполнялась посредством дневника пациента MFSAF v2.0), по сравнению с 5,3 % в группе плацебо (p< 0,0001 с использованием критерия хи-квадрат). Среднее изменение в общем состоянии здоровья через 24 недели, которое оценивалось при помощи Опросника для оценки качества жизни Европейской организации исследований в области лечения раковых заболеваний (EORTC QLQ C30), составляло +12,3 для группы получения препарата Джакави и –3,4 для группы плацебо (p< 0,0001).
В исследовании COMFORT-I, по истечении среднего периода последующего наблюдения в 34,3 месяца, коэффициент смертности у пациентов, рандомизированных в группу получения руксолитиниба, составлял 27,1 % по сравнению с 35,1 % у пациентов, рандомизированных в группу плацебо; ОР (отношение моментных рисков) 0,687; 95 % доверительный интервал (ДИ) 0,459–1,029; p = 0,0668.
В исследовании COMFORT-I, по истечении среднего периода последующего наблюдения в 61,7 месяца, коэффициент смертности у пациентов, рандомизированных в группу получения руксолитиниба, составлял 44,5 % (69 пациентов из 155) по сравнению с 53,2 % (82 пациента из 154) у пациентов, рандомизированных в группу плацебо. Выявлено снижение риска смерти в группе приема руксолитиниба по сравнению с группой плацебо на 31 % (ОР 0,69; 95 % ДИ 0,50–0,96; p = 0,025).
В исследовании COMFORT-II, по истечении среднего периода последующего наблюдения в 34,7 месяца, коэффициент смертности у пациентов, рандомизированных в группу получения руксолитиниба, составлял 19,9 % по сравнению с 30,1 % у пациентов, рандомизированных в группу получения наилучшей доступной терапии (НДТ); ОР 0,48; 95 % ДИ 0,28-0,85; p = 0,009. В обоих исследованиях более низкие коэффициенты смертности, отмеченные в группе получения руксолитиниба, преимущественно были обусловлены результатами, полученными в подгруппах пациентов с заболеванием, развившимся на фоне истинной полицитемии и эссенциальной тромбоцитемии.
В исследовании COMFORT-II, по истечении среднего периода последующего наблюдения в 55,9 месяца, коэффициент смертности у пациентов, рандомизированных в группу получения руксолитиниба, составлял 40,4 % (59 пациентов из 146) по сравнению с 47,9 % (35 пациентов из 73) у пациентов, рандомизированных в группу получения наилучшей доступной терапии (НДТ). Выявлено снижение риска смерти в группе приема руксолитиниба по сравнению с группой НДТ на 33 % (ОР 0,67; 95 % ДИ 0,44–1,02; p = 0,062).
Истинная полицитемия
Рандомизированное открытое контролируемое по активному препарату исследование 3-й фазы (RESPONSE) проводилось с участием 222 пациентов с ИП, у которых имелись резистентность к гидроксимочевине или ее непереносимость, определенные на основании опубликованных критериев, опубликованных международной рабочей группой Европейской сети LeukemiaNet (ELN). 110 пациентов были рандомизированы в группу получения руксолитиниба и 112 пациентов — в группу НДТ. Начальная доза препарата Джакави составляла 10 мг 2 раза/сутки. Затем дозы у отдельных пациентов корректировались на основании переносимости и эффективности терапии, с максимальной дозой 25 мг 2 раза/сутки. НДТ выбиралась исследователем с учетом индивидуальных особенностей пациентов и включала гидроксимочевину (59,5 %), интерферон/пегилированный интерферон (11,7 %), анагрелид (7,2 %), пипоброман (1,8 %) и наблюдения (15,3 %).
Исходные демографические данные пациентов и характеристики заболевания являлись сопоставимыми между двумя группами лечения. Средний возраст составлял 60 лет (диапазон от 33 до 90 лет). Пациенты из группы получения руксолитиниба имели ИП в анамнезе в среднем в течение 8,2 года и ранее получали гидроксимочевину на протяжении в среднем примерно 3 лет. Большинство пациентов (> 80 %) прошли как минимум два кровопускания в течение последних 24 недель перед отбором. Отсутствуют сравнительные данные по долгосрочной выживаемости и частоте осложнений заболевания.
Первичным комбинированным ожидаемым результатом являлась доля пациентов, достигших отсутствия критериев необходимости в кровопускании (контрольный показатель гематокрита) и ≥ 35 % уменьшения объема селезенки по сравнению с исходным уровнем через 32 недели. Критерии необходимости в кровопускании определялись как подтвержденный показатель гематокрита > 45 %, т. е. по меньшей мере на 3 процентных пункта выше исходного значения гематокрита или подтвержденный показатель гематокрита > 48 %, в зависимости от того, какое значение было меньше. Основные вторичные ожидаемые результаты включали долю пациентов, у которых через 48 недель достигался первичный ожидаемый результат и не отмечалось прогрессирования, а также долю пациентов, достигших полной гематологической ремиссии через 32 недели.
Исследование достигло своей основной цели, и более высокий процент пациентов в получавшей препарат Джакави группе достигли первичного комбинированного ожидаемого результата и каждого из отдельных первичных ожидаемых результатов. У значительно большего числа пациентов, принимавших препарат Джакави (23 %), отмечался первичный ответ (p< 0,0001) по сравнению с группой НДТ (0,9 %). Контрольный показатель гематокрита был достигнут у 60 % пациентов в группе получения препарата Джакави по сравнению с 18,8 % в группе НДТ, и ≥ 35 % уменьшения объема селезенки наблюдалось у 40 % пациентов в группе получения препарата Джакави по сравнению с 0,9 % в группе НДТ (рисунок 1).
Также были достигнуты оба основных вторичных ожидаемых результата. Доля пациентов, достигших полной гематологической ремиссии, составила 23,6 % в группе получения препарата Джакави по сравнению с 8,0 % в группе НДТ (p = 0,0013), доля пациентов с долговременным первичным ответом через 48 недель составляла 20 % в группе получения препарата Джакави по сравнению с 0,9 % в группе НДТ (p < 0,0001).
Рисунок 1.Пациенты, достигшие основного ожидаемого результата и компонентов основного ожидаемого результата через 32 недели
Субъективная переносимость симптомов оценивалась с использованием электронного дневника пациента, учитывающего общую оценку симптомов (TSS) MPN-SAF, который включал 14 вопросов. Через 32 недели 49 и 64 % пациентов, принимавших руксолитиниб, достигли ≥ 50 % уменьшения по TSS-14 и TSS-5 соответственно по сравнению только с 5 и 11 % пациентов из группы НДТ.
Восприятие преимущества лечения оценивалось посредством опросника по оценке пациентом общего впечатления об изменении собственного состояния (PGIC). 66 % пациентов, принимавших руксолитиниб, по сравнению 19 % пациентов, получавших НДТ, сообщали об улучшении, наступившем уже через четыре недели после начала лечения. Улучшение впечатления в отношении преимущества лечения также было выше у принимавших руксолитиниб пациентов через 32 недели (78 % по сравнению с 33 %).
Дополнительный анализ данных, полученных в ходе исследования RESPONSE, был проведен через 80 и 256 недель после рандомизации для оценки продолжительности ответа на терапию. Из 25 пациентов, достигших первичного ответа на терапию на 32-й неделе, у 3 пациентов наблюдалось прогрессирование заболевания к неделе 80, у 6 пациентов — к неделе 256. Вероятность сохранения ответа на терапию в период с 32-й по 80-ю и 256-ю неделю составляла 92 и 74 % соответственно (см. таблицу 8).
Таблица 8 Продолжительность сохранения первичного ответа на терапию в исследовании RESPONSE
Неделя 32 — Неделя 80 — Неделя 256
Первичный ответ, полученный к неделе 32* n/N (%) — 25/110 (23 %) — н/п — н/п
Пациенты, сохранившие первичный ответ на терапию — н/п — 22/25 — 19/25
Вероятность сохранение первичного ответа на терапию — н/п — 92 % — 74 %
* Согласно критериям достижения первичного ответа на терапию (составная конечная точка): отсутствие необходимости в кровопускании (контроль показателя гематокрита) и уменьшение объема селезенки ≥35 % по сравнению с исходным уровнем; н/п — не применимо.
Во второе, рандомизированное, открытое исследование фазы 3b с активным контролем (RESPONSE 2) включили 149 пациентов с ИП с резистентностью или непереносимостью гидроксимочевины, но без пальпируемой спленомегалии. Достигнута первичная конечная точка в виде процента пациентов, достигших контрольного показателя гематокрита (отсутствие критериев необходимости в кровопускании) через 28 недель (62,2 % в группе приема Джакави и 18,7 % в группе НДТ). Достигнута вторичная ключевая конечная точка в виде процента пациентов, достигших полной гематологической ремиссии через 28 недель (23,0 % в группе приема Джакави и 5,3 % в группе НДТ).
Реакция «трансплантат против хозяина»
В двух рандомизированных открытых многоцентровых исследованиях фазы 3 изучали препарат Джакави у пациентов в возрасте 12 лет и старше с острой РТПХ (REACH2) и хронической РТПХ (REACH3) после аллогенной трансплантации гемопоэтических стволовых клеток (аллоТСК) и недостаточного ответа на кортикостероиды и/или другие системные методы лечения. Начальная доза препарата Джакави составляла 10 мг 2 раза/сутки.
Острая реакция «трансплантат против хозяина»
В исследовании REACH2 309 пациентов с резистентной к кортикостероидам острой РТПХ II–IV степени были рандомизированы 1:1 в группу Джакави или НТД. Пациенты были стратифицированы по степени тяжести острой РТПХ на момент рандомизации. Рефрактерность к кортикостероидам определяли, когда у пациентов наблюдалось прогрессирование заболевания, по крайней мере, через 3 дня, отсутствие ответа через 7 дней или неэффективность снижения дозы кортикостероидов.
НДТ выбиралась исследователем индивидуально для каждого пациента и включала антитимоцитарный глобулин (АТГ), экстракорпоральный фотоферез (ЭКФ), мезенхимальные стромальные клетки (МСК), низкие дозы метотрексата (МТХ), микофенолата мофетил (ММФ), ингибиторы МР (эверолимус или сиролимус), этанерцепт или инфликсимаб.
В дополнение к Джакави или НДТ пациенты могли получать стандартную поддерживающую терапию после аллогенной трансплантации стволовых клеток, включая противоинфекционные лекарственные препараты и переливание крови. Руксолитиниб был добавлен на фоне продолжительного применения кортикостероидов и/или ингибиторов кальциневрина (ИКН), таких как циклоспорин или такролимус, и/или местной или ингаляционной терапии кортикостероидами в соответствии с рекомендациями учреждения.
Пациенты, которые ранее получали одну системную терапию, кроме кортикостероидов и ингибиторов кальциневрина, по поводу острой РТПХ, считались пригодными для включения в исследование. В дополнение к кортикостероидам и ингибиторам кальциневрина, применение предыдущего системного лекарственного препарата для лечения острой РТПХ разрешалось продолжать только в том случае, если он использовался для профилактики острой РТПХ (т.е. его прием был начат до постановки диагноза острой РТПХ) в соответствии с общепринятой медицинской практикой.
Пациенты, получавшие НДТ, могли перейти на руксолитиниб после 28-го дня, если они соответствовали следующим критериям:
• Несоответствие определению ответа первичной конечной точки (полный ответ [ПО] или частичный ответ [ЧО]) на 28-й день; ИЛИ
• Потеря ответа после этого и соответствие критериям прогрессирования, неоднозначного ответа или отсутствия ответа, что требует нового дополнительного системного иммуносупрессивного лечения острой РТПХ, И
• Отсутствие признаков/симптомов хронической РТПХ.
Снижение дозы Джакави было разрешено после визита на 56-й день для пациентов с ответом на лечение.
Исходные демографические данные пациентов и характеристики заболевания являлись сопоставимыми между двумя группами лечения. Средний возраст составлял 54 лет (диапазон от 12 до 73 лет). В исследование были включены 2,9 % подростков, 59,2 % мужчин и 68,9 % белых пациентов. Большинство включенных пациентов имели злокачественное основное заболевание.
Тяжесть острой РТПХ была II степени у 34 % и 34 %, III степени у 46 % и 47 % и IV степени у 20 % и 19 % в группах Джакави и НДТ соответственно.
Причинами недостаточного ответа пациентов на кортикостероиды в группах Джакави и НДТ были: i) неспособность достичь ответа после 7 дней лечения кортикостероидами (46,8 % и 40,6 % соответственно), ii) неэффективность снижения дозы кортикостероидов (30,5 % и 31,6 % соответственно) или iii) прогрессирование заболевания через 3 дня лечения (22,7 % и 27,7 % соответственно).
Среди всех пациентов наиболее частыми органами, пораженными при острой РТПХ, были кожа (54,0 %) и нижние отделы желудочно-кишечного тракта (68,3 %). У большего количества пациентов в группе Джакави была острая РТПХ с поражением кожи (60,4 %) и печени (23,4 %), по сравнению с группой НДТ (кожа: 47,7 % и печень: 16,1 %).
Наиболее часто используемой ранее системной терапией острой РТПХ были кортикостероиды + ингибиторы кальциневрина (49,4 % в группе Джакави и 49,0 % в группе НДТ).
Первичной конечной точкой была частота общего ответа (ЧОО) на 28-й день, определяемая как доля пациентов в каждой группе с полным ответом (ПО) или частичным ответом (ЧО) без необходимости дополнительной системной терапии вследствие более раннего прогрессирования, неоднозначного ответа или отсутствия ответа на основании оценки исследователя в соответствии с критериями Harris et al. (2016).
Ключевой вторичной конечной точкой была доля пациентов, достигших ПО или ЧО на 28-й день и сохранивших ПО или ЧО на 56-й день.
Исследование REACH2 достигло первичной цели. ЧОО на 28-й день лечения была выше в группе Джакави (62,3 %) по сравнению с группой НДТ (39,4 %). Имелась статистически значимая разница между группами лечения (стратифицированный критерий Кокрана-Мантеля-Хензеля p<0,0001, двусторонний, ОР: 2,64; 95% ДИ: 1,65, 4,22).
Также была более высокая доля пациентов с полным ответом в группе Джакави (34,4 %) по сравнению с группой НДТ (19,4 %).
ЧОО на 28-й день составила 76 % для РТПХ II степени, 56 % для РТПХ III степени и 53 % для РТПХ IV степени в группе Джакави, 51 % для РТПХ II степени, 38 % для РТПХ III степени и 23 % для РТПХ IV степени в группе НДТ.
Среди пациентов, не имевших ответа на 28-й день в группах Джакави и НДТ, 2,6 % и 8,4 % имели прогрессирование заболевания соответственно.
Общие результаты представлены в таблице 9.
Таблица 9 Частота общего ответа на 28-й день в исследовании REACH2
Джакави N=154 — НДТ N=155
n (%) — 95 % ДИ — n (%) — 95 % ДИ
Частота общего ответа — 96 (62,3) — 54,2, 70,0 — 61 (39,4) — 31,6, 47,5
ОР (95 % ДИ) — 2,64 (1,65, 4,22)
pзначение (2стороннее) — p<0,0001
Полный ответ — 53 (34,4) — 30 (19,4)
Частичный ответ — 43 (27,9) — 31 (20,0)
Исследование достигло ключевой вторичной конечной точки на основе анализа первичных данных (дата окончания сбора данных: 25 июля 2019 г.). Устойчивая ЧОО на 56-й день составила 39,6 % (95 % ДИ: 31,8, 47,8) в группе Джакави и 21,9 % (95 % ДИ: 15,7; 29,3) в группе НДТ. Наблюдались статистически значимые различия между двумя видами лечения (ОР: 2,38; 95% ДИ: 1,43, 3,94; p=0,0007). Процент пациентов, достигших ПО, составил 26,6 % в группе Джакави по сравнению с 16,1 % в группе НДТ. В целом, 49 пациентов (31,6 %), первоначально рандомизированных в группу НДТ, перешли в группу Джакави.
Хроническая «реакция трансплантат против хозяина»
В исследовании REACH3 329 пациентов с резистентной к кортикостероидам хронической РТПХ умеренной и тяжелой степени были рандомизированы 1:1 в группу Джакави или НТД. Пациенты были стратифицированы по степени тяжести хронической РТПХ на момент рандомизации. Рефрактерность к кортикостероидам определяли, когда у пациентов отсутствовал ответ или наблюдалось прогрессирование заболевания через 7 дней, или персистенция заболевания в течение 4 недель, или неэффективность при двукратном снижении дозы кортикостероидов.
НДТ выбиралась исследователем индивидуально для каждого пациента и включала экстракорпоральный фотоферез (ЭКФ), низкие дозы метотрексата (МТХ), микофенолата мофетил (ММФ), ингибиторы mTOR (эверолимус или сиролимус), инфликсимаб, ритуксимаб, пентостатин, иматиниб или ибрутиниб.
В дополнение к Джакави или НДТ пациенты могли получать стандартную поддерживающую терапию после аллогенной трансплантации стволовых клеток, включая противоинфекционные лекарственные препараты и переливание крови. Продолжительное применение кортикостероидов и/или ингибиторов кальциневрина (ИКН), таких как циклоспорин или такролимус, и/или местной или ингаляционной терапии кортикостероидами было разрешено в соответствии с рекомендациями учреждения.
Пациенты, которые ранее получали одну системную терапию, кроме кортикостероидов и/или ингибиторов кальциневрина, по поводу хронической РТПХ, считались пригодными для включения в исследование. В дополнение к кортикостероидам и ингибиторам кальциневрина, применение предыдущего системного лекарственного препарата для лечения хронической РТПХ разрешалось продолжать только в том случае, если он использовался для профилактики хронической РТПХ (т.е. его прием был начат до постановки диагноза хронической РТПХ) в соответствии с общепринятой медицинской практикой.
Пациенты, получавшие НДТ, могли перейти на прием руксолитиниба на 1-й день 7-го цикла и далее изза прогрессирования заболевания, неоднозначного или неизмененного ответа, из-за токсичности НДТ или из-за обострения хронической РТПХ.
Эффективность у пациентов с переходом от активной острой РТПХ к хронической РТПХ без снижения дозы кортикостероидов и какого-либо системного лечения неизвестна. Эффективность при острой или хронической РТПХ после инфузии донорских лимфоцитов (DLI) и у пациентов, у которых наблюдалась непереносимость лечения стероидами, неизвестна.
Снижение дозы Джакави было разрешено после 7-го дня 1-го визита цикла.
Исходные демографические данные пациентов и характеристики заболевания являлись сопоставимыми между двумя группами лечения. Средний возраст составлял 49 лет (диапазон от 12 до 76 лет). В исследование были включены 3,6 % подростков, 61,1 % мужчин и 75,4 % белых пациентов. Большинство включенных пациентов имели злокачественное основное заболевание.
Степень тяжести на момент постановки диагноза хронической РТПХ, рефрактерной к кортикостероидам, была сбалансирована между двумя группами лечения: 41 % и 45 % умеренной степени и 59 % и 55% тяжелой степени в группах Джакави и НДТ соответственно.
Недостаточный ответ на кортикостероиды у пациентов в группах Джакави и НДТ характеризовался i) отсутствием ответа или прогрессированием заболевания после лечения кортикостероидами в течение не менее 7 дней в дозе 1 мг/кг/сут эквивалентов преднизона (37,6 % и 44,5 %, соответственно), ii) персистенцией заболевания через 4 недели при дозе 0,5 мг/кг/сут (35,2 % и 25,6 %), или iii) зависимостью от кортикостероидов (27,3 % и 29,9 % соответственно).
Среди всех пациентов 73 % и 45 % имели поражение кожи и легких в группе Джакави по сравнению с 69 % и 41 % в группе НДТ.
Наиболее часто используемой ранее системной терапией хронической РТПХ были только кортикостероиды (43 % в группе Джакави и 49 % в группе НДТ) и кортикостероиды + ингибиторы кальциневрина (41 % пациентов в группе Джакави и 42 % в группе НДТ).
Первичной конечной точкой была ЧОО на 1-й день 7-го цикла, определяемая как доля пациентов в каждой группе с ПО или ЧО без необходимости дополнительной системной терапии вследствие более раннего прогрессирования, неоднозначного ответа или отсутствия ответа на основе оценки исследователя в соответствии с критериями Национального института здравоохранения (NIH).
Ключевой вторичной конечной точкой была выживаемость без неудач лечения (FFS), комбинированная конечная точка времени до события, включающая самое раннее из следующих событий: i) рецидив или повторное развитие основного заболевания или смерть вследствие основного заболевания, ii) безрецидивная смертность или iii) добавление или начало другой системной терапии хронической РТПХ.
Исследование REACH3 достигло первичной цели. На момент первичного анализа (дата окончания сбора данных: 08 мая 2020 г.) ЧОО на 24-й неделе была выше в группе Джакави (49,7%) по сравнению с группой НДТ (25,6%). Имелась статистически значимая разница между группами лечения (стратифицированный критерий Кокрана-Мантеля-Хензеля p < 0,0001, двусторонний, ОР: 2,99; 95% ДИ: 1,86, 4,80). Результаты представлены в таблице 10.
Среди пациентов, не имевших ответа на 1-й день цикла 7 в группах Джакави и НДТ, 2,4 % и 12,8 % имели прогрессирование заболевания соответственно.
Таблица 10Частота общего ответа на 1-й день цикла 7 в исследовании REACH3
Джакави N=165 — НДТ N=164
n (%) — 95 % ДИ — n (%) — 95 % ДИ
Частота общего ответа — 82 (49,7) — 41,8, 57,6 — 42 (25,6) — 19,1, 33,0
ОР (95 % ДИ) — 2,99 (1,86, 4,80)
pзначение (2стороннее) — p<0,0001
Полный ответ — 11 (6,7) — 5 (3,0)
Частичный ответ — 71 (43,0) — 37 (22,6)
Ключевая вторичная конечная точка, FFS, продемонстрировала статистически значимое снижение риска на 63 % при применении Джакави по сравнению с НДТ (ОР: 0,370; 95 % ДИ: 0,268, 0,510, p<0,0001). Через 6 месяцев большинство событий FFS были «добавлением или началом другой системной терапии хРТПХ» (вероятность этого события составляла 13,4 % по сравнению с 48,5 % для групп Джакави и НДТ соответственно). Результаты по «рецидиву основного заболевания» и безрецидивной смертности (NRM) составили 2,46 % по сравнению с 2,57 % и 9,19 % по сравнению с 4,46 % в группах Джакави и НДТ соответственно. Никакой разницы в кумулятивной заболеваемости между группами лечения не наблюдалось, если принимать во внимание только NRM.
Дети
Европейское агентство по лекарственным средствам отказалось от обязательства по подаче результатов исследования препарата Джакави на всех субпопуляциях пациентов детского возраста при лечении МФ и ИП. У детей (12 лет и старше) с РТПХ безопасность и эффективность препарата Джакави подтверждаются данными рандомизированных исследований фазы 3 REACH2 и REACH3 (см. раздел 4.2 для получения информации о применении у детей). В исследовании REACH2 ответы наблюдались на 28й день у 4/5 пациентов-подростков с острой РТПХ (3 имели ПО и 1 ЧО) в группе руксолитиниба и у 3/4 пациентов-подростков (3 имели ПО) в группе НДТ. В исследовании REACH3 ответы наблюдались на 7-й день 1-го цикла у 3/4 пациентов-подростков с хронической РТПХ (у всех был ЧО) в группе руксолитиниба и у 2/8 пациентов-подростков (у обоих был ЧО) в группе НДТ.