Механизм действия
Равулизумаб представляет собой моноклональное антитело (мАТ) IgG2/4K, которое специфически связывается с белком С5 комплемента, подавляя таким образом его расщепление до С5а (провоспалительный анафилатоксин) и С5b (инициирующая субъединица мембраноатакующего комплекса комплемента (MAC или С5b-9)) и предотвращает образование С5b-9. Равулизумаб сохраняет активацию ранних компонентов комплемента, которые необходимы для опсонизации микроорганизмов и клиренса иммунных комплексов.
Фармакодинамические эффекты
Как у взрослых пациентов и пациентов детского возраста c ПНГ, ранее не получавших лечение ингибиторами комплемента, так и у получавших экулизумаб в клинических исследованиях фазы III, наблюдалось незамедлительное, полное и устойчивое ингибирование свободного С5 в сыворотке (концентрация < 0.5 мкг/мл) к концу первого инфузионного введения равулизумаба, которое сохранялось на протяжении всего 26-недельного периода лечения у всех пациентов. Незамедлительное и полное ингибирование свободного С5 в сыворотке крови также наблюдалось у взрослых пациентов и пациентов детского возраста с аГУС, у взрослых пациентов с ГМГ и у взрослых пациентов с ЗСОНМ к концу первого инфузионного введения и на протяжении всего периода лечения.
Наблюдалась зависимость степени и продолжительности фармакодинамического ответа у пациентов с ПНГ и аГУС, ГМГ и ЗСОНМ от экспозиции равулизумаба. Уровни свободного С5 < 0.5 мкг/мл коррелировали с максимальным контролем внутрисосудистого гемолиза и полным ингибированием терминальных компонентов комплемента. У пациентов с ГМГ активация терминального комплемента приводила к накоплению мембрано-атакующих комплексов (МАК) в нервно-мышечном соединении и нарушению нейромышечной передачи. У пациентов с ЗСОНМ активация терминального комплемента приводила к накоплению мембрано-атакующих комплексов (МАК) и C5a-зависимому воспалению, некрозу астроцитов и повреждению окружающих глиальных клеток и нейронов.
Клиническая эффективность и безопасность
Пароксизмальная ночная гемоглобинурия (ПНГ)
Безопасность и эффективность равулизумаба у взрослых пациентов с ПНГ оценивали в двух открытых рандомизированных контролируемых исследованиях фазы III с активным препаратом сравнения:
•исследование с участием взрослых пациентов с ПНГ, никогда ранее не получавших лечение ингибиторами комплемента (исследование ALXN1210-PNH-301);
•исследование с участием взрослых пациентов с ПНГ, получавших лечение экулизумабом, в клинически стабильном состоянии после лечения данным препаратом в течение, как минимум, 6 предшествовавших месяцев (исследование ALXN1210-PNH-302).
Равулизумаб применялся в соответствии с рекомендациями по дозированию, изложенными в разделе 4.2 (4 инфузионных введения равулизумаба в течение 26 недель), тогда как экулизумаб вводили согласно одобренному режиму дозирования в дозе 600 мг препарата каждую неделю в течение первых 4 недель и 900 мг каждые 2 недели (15 инфузионных введений в течение 26 недель).
Пациенты были вакцинированы против менингококковой инфекции перед или на момент начала лечения равулизумабом или экулизумабом, или получали профилактическую терапию соответствующими антибиотиками в течение 2 недель после вакцинации.
Значимых различий в демографических или исходных характеристиках между группами лечения равулизумабом или экулизумабом не было отмечено ни в одном из исследований фазы III. Анамнез трансфузий за предшествовавшие 12 месяцев был сходным между группами лечения равулизумабом и экулизумабом в каждом из исследований фазы III.
Исследование с участием взрослых пациентов с ПНГ, ранее не получавших лечение ингибиторами комплемента (исследование ALXN1210-PNH-301)
Исследование с участием пациентов, ранее не получавших лечение ингибиторами комплемента, представляло собой 26-недельное многоцентровое открытое рандомизированное контролируемое с активным препаратом сравнения исследование фазы III с участием 246 пациентов, которые до включения в исследование не получали лечение ингибиторами комплемента, с последующим долгосрочным дополнительным периодом, в котором все пациенты получали равулизумаб.
У пациентов, соответствовавших критериям участия в данном исследовании должна была быть продемонстрирована высокая активность заболевания, определяемая как активность ЛДГ ≥ 1.5 × верхняя граница нормы (ВГН) при скрининге, а также наличие 1 или более из следующих признаков или симптомов, связанных с ПНГ, в течение 3 месяцев скрининга: утомляемость, гемоглобинурия, боль в животе, одышка (диспноэ), анемия (уровень гемоглобина < 10 г/дл), наличие в анамнезе серьезных нежелательных явлений со стороны сосудов (включая тромбоз), дисфагия или эректильная дисфункция; или переливание эритроцитарной массы в анамнезе в следствие ПНГ.
Более 80% пациентов в обеих группах лечения перенесли гемотрансфузию в течение 12 месяцев до включения в исследование. У большей части пациентов исследуемой популяции, которые ранее не получали ингибиторы комплемента, был выраженный гемолиз; у 86.2% включенных в исследование пациентов была повышенная активность ЛДГ ≥ 3 × ВГН, которая является прямым показателем внутрисосудистого гемолиза при ПНГ.
В таблице 8 представлены исходные характеристики пациентов с ПНГ, включенных в исследование и ранее не получавших лечение ингибиторами комплемента; при этом явные клинически значимые различия между группами лечения отсутствовали.
Таблица 8. Исходные характеристики в исследовании с участием пациентов, ранее не получавших ингибиторы комплемента
Показатель — Статистические данные — Равулизумаб(N=125) — Экулизумаб(N=121)
Возраст (лет) на момент установления диагноза ПНГ — Среднее значение (СО) Медиана мин., макс. — 37.9 (14.90) 34.0 15, 81 — 39.6 (16.65) 36.5 13, 82
Возраст (лет) на момент выполнения первой инфузии в исследовании — Среднее значение (СО) Медиана мин., макс. — 44.8 (15.16) 43.0 18, 83 — 46.2 (16.24) 45.0 18, 86
Пол (n, %) — Муж. Жен. — 65 (52.0) 60 (48.0) — 69 (57.0) 52 (43.0)
Активность ЛДГ до лечения — Среднее значение (СО) Медиана — 1633.5 (778.75) 1513.5 — 1578.3 (727.06) 1445.0
Количество пациентов, перенесших переливание эритроцитарной массы в течение 12 месяцев до введения первой дозы — n (%) — 103 (82.4) — 100 (82.6)
Количество единиц эритроцитарной массы, перелитой в течение 12 месяцев до введения первой дозы — Общее количество Среднее значение (СО) Медиана — 925 9.0 (7.74) 6.0 — 861 8.6 (7.90) 6.0
Общий размер клона ПНГ в эритроцитах — Медиана — 33.6 — 34.2
Общий размер клона ПНГ в гранулоцитах — Медиана — 93.8 — 92.4
Пациенты с любыми проявлениями ПНГ a до получения информированного согласия Анемия Гематурия или гемоглобинурия Апластическая анемия Почечная недостаточность Миелодиспластический синдром Осложнения беременности Прочиеb — n (%) — 121 (96.8) 103 (82.4) 81 (64.8) 41 (32.8) 19 (15.2) 7 (5.6) 3 (2.4) 27 (21.6) — 120 (99.2) 105 (86.8) 75 (62.0) 38 (31.4) 11 (9.1) 6 (5.0) 4 (3.3) 13 (10.7)
aНа основании истории болезни.
b«Прочие» в соответствии с указанием в индивидуальной регистрационной карте включали тромбоцитопению, хроническую болезнь почек (ХБП) и панцитопению, а также ряд других заболеваний.
Двумя равнозначными первичными конечными точками являлись возможность избежать переливаний крови и гемолиз, который непосредственно оценивался по нормализации активности ЛДГ (активность ЛДГ ≤ 1 × ВГН; ВГН для ЛДГ составляет 246 Ед/л). Основными вторичными конечными точками являлись процентное изменение активности ЛДГ от исходного значения, изменение качества жизни (опросник функциональной оценки терапии хронического заболевания – утомляемость (FACIT-Fatigue)), доля пациентов с прорывным гемолизом и доля пациентов со стабилизированным уровнем гемоглобина.
Равулизумаб не уступал экулизумабу по обеим первичным конечным точкам – возможности избежать переливания эритроцитарной массы в соответствии с рекомендациями, предусмотренными протоколом, и нормализации активности ЛДГ с 29 по 183 день, а также по всем 4 ключевым вторичным конечным точкам (рисунок 1).
Рисунок 1. Анализ первичных и вторичных конечных точек – полная выборка для анализа (исследование с участием пациентов, никогда ранее не получавших лечение ингибиторами комплемента)
Экулизумаб(N=121)Экулизумаб(N=121)
В пользу равулизумабаВ пользу равулизумабаВ пользу экулизумабаВ пользу экулизумабаРавулизумаб(N=125)Равулизумаб(N=125)Разница (95% ДИ)Разница (95% ДИ)Отношение шансов (95% ДИ)Отношение шансов (95% ДИ)Разница (95% ДИ)Разница (95% ДИ)ЛДГ – изменение активности от исходного уровня (%)ЛДГ – изменение активности от исходного уровня (%)Изменения в FACIT-FatigueИзменения в FACIT-FatigueСтабилизация уровня гемоглобина (%)Стабилизация уровня гемоглобина (%)Прорывной гемолиз (%)Прорывной гемолиз (%)ЛДГ – нормализация активности (отношение шансов)ЛДГ – нормализация активности (отношение шансов)Возможность избежать переливаний крови (%)Возможность избежать переливаний крови (%)
Примечание: Черный треугольник указывает на пределы не меньшей эффективности, серые точки указывают на точечные оценки.
Сокращения: ЛДГ – лактатдегидрогеназа, ДИ – доверительный интервал, FACIT – опросник функциональной оценки терапии хронического заболевания.
• В окончательный анализ эффективности были включены данные всех пациентов, принимавших участие в исследовании, которые когда-либо получали лечение равулизумабом (n=244), при медиане продолжительности лечения 1423 дня. Окончательный анализ подтвердил, что ответ на лечение равулизумабом, наблюдавшийся в период первичной оценки, сохранялся на протяжении всего исследования.
• Исследование с участием взрослых пациентов с ПНГ, ранее получавших лечение экулизумабом (исследование ALXN1210-PNH-302)
Исследование с участием пациентов, ранее получавших лечение экулизумабом, представляло собой 26-недельное многоцентровое открытое рандомизированное контролируемое с активным препаратом сравнения исследование фазы III с участием 195 пациентов с ПНГ в клинически стабильном состоянии (ЛДГ ≤ 1.5 × ВГН) после лечения экулизумабом в течение, как минимум, 6 предшествовавших месяцев, с последующим долгосрочным дополнительным периодом, в котором все пациенты получали равулизумаб.
Анамнез ПНГ был сходным между группами лечения равулизумабом и экулизумабом. Анамнез трансфузий за предшествующие 12 месяцев был сходным между группами лечения равулизумабом и экулизумабом, и более 87% пациентов в обеих группах не получали переливание крови в течение 12 месяцев до включения в исследование. Средний общий размер клона ПНГ в эритроцитах составил 60.05%, средний общий размер клона ПНГ в гранулоцитах составил 83.30%, а средний общий размер клона ПНГ в моноцитах составил 85.86%.
В таблице 9 представлены исходные характеристики пациентов с ПНГ, включенных в исследование с участием пациентов, ранее получавших лечение экулизумабом; при этом явные клинически значимые различия между группами лечения отсутствовали.
Таблица 9. Исходные характеристики в исследовании с участием пациентов, ранее получавших лечение экулизумабом
Показатель — Статистические данные — Равулизумаб (N=97) — Экулизумаб(N=98)
Возраст (лет) на момент установления диагноза ПНГ — Среднее значение (СО) Медиана мин., макс. — 34.1 (14.41) 32.0 6, 73 — 36.8 (14.14) 35.0 11, 74
Возраст (лет) на момент выполнения первой инфузии в исследовании — Среднее значение (СО) Медиана мин., макс. — 46.6 (14.41) 45.0 18, 79 — 48.8 (13.97) 49.0 23, 77
Пол (n, %) — Муж. Жен. — 50 (51.5) 47 (48.5) — 48 (49.0) 50 (51.0)
Активность ЛДГ до лечения — Среднее значение (СО) Медиана — 228.0 (48.71) 224.0 — 235.2 (49.71) 234.0
Количество пациентов, перенесших переливание эритроцитарной массы/цельной крови в течение 12 месяцев до введения первой дозы — n (%) — 13 (13.4) — 12 (12.2)
Количество единиц эритроцитарной массы/цельной крови, перелитой в течение 12 месяцев до введения первой дозы — Общее количество Среднее значение (СО) Медиана — 103 7.9 (8.78) 4.0 — 50 4.2 (3.83) 2.5
Пациенты с любыми проявлениями ПНГ a до получения информированного согласия Анемия Гематурия или гемоглобинурия Апластическая анемия Почечная недостаточность Миелодиспластический синдром Осложнения беременности Прочие b — n (%) — 90 (92.8) 64 (66.0) 47 (48.5) 34 (35.1) 11 (11.3) 3 (3.1) 4 (4.1) 14 (14.4) — 96 (98.0) 67 (68.4) 48 (49.0) (39.8) 7 (7.1) 6 (6.1) 9 (9.2) 14 (14.3)
a На основании истории болезни.
b Категория «Прочие» включает тромбоцитопению, нарушение функции почек и тромбоцитопению, а также ряд других заболеваний.
Первичной конечной точкой являлся гемолиз, оцененный по процентному изменению активности ЛДГ от исходного значения. Вторичная конечная точка включала долю пациентов с прорывным гемолизом, качество жизни (FACIT-Fatigue), возможность избежать переливания крови и долю пациентов со стабилизированным уровнем гемоглобина.
Равулизумаб не уступал экулизумабу по первичной конечной точке – процентному изменению активности ЛДГ от исходного значения до 183 дня, а также по всем 4 ключевым вторичным конечным точкам (рисунок 2).
Рисунок 2. Анализ первичных и вторичных конечных точек – полная выборка для анализа (исследование с участием пациентов, ранее получавших лечение экулизумабом)
Равулизумаб(N=125)Равулизумаб(N=125)Экулизумаб(N=121)Экулизумаб(N=121)Разница (95% ДИ)Разница (95% ДИ)Стабилизация уровня гемоглобина (%)Стабилизация уровня гемоглобина (%)Возможность избежать переливаний крови (%)Возможность избежать переливаний крови (%)Изменения в FACIT-FatigueИзменения в FACIT-FatigueПрорывной гемолиз (%)Прорывной гемолиз (%)ЛДГ – изменение от исходного уровня (%)ЛДГ – изменение от исходного уровня (%)В пользу равулизумабаВ пользу равулизумабаВ пользу экулизумабаВ пользу экулизумаба
Примечание: Черный треугольник указывает на пределы не меньшей эффективности, серые точки указывают на точечные оценки.
Сокращения: ЛДГ – лактатдегидрогеназа, ДИ – доверительный интервал.
В окончательный анализ исследования эффективности были включены все пациенты, когда-либо получавшие равулизумаб (n=192), средняя продолжительность лечения составила 968 дней. Окончательный анализ подтвердил, что ответ на лечение равулизумабом, наблюдавшийся в период первичной оценки, сохранялся на протяжении всего исследования.
Атипичный гемолитико-уремический синдром (аГУС)
Исследование c участием взрослых пациентов с аГУС (исследование ALXN1210-aHUS-311)
Исследование с участием взрослых пациентов представляло собой многоцентровое исследование фазы III, проводившееся в одной группе с участием пациентов c подтвержденным аГУС, которые до включения в исследование не получали лечение ингибиторами комплемента, и у которых была подтвержденная ТМА. Исследование состояло из 26недельного периода первоначальной оценки, и пациенты могли включаться в дополнительный период продолжительностью до 4,5 лет.
В общей сложности, в исследование были включены 58 пациентов с подтвержденным аГУС. Критерии включения исключали пациентов с ТМА, обусловленной дефицитом дизинтегрина и металлопротеиназы с последовательностью 13 по типу тромбоспондина-1 (ADAMTS13), гемолитико-уремическим синдромом, связанным с шигатоксином Escherichia coli (STEC-ГУС) и генетическим нарушением метаболизма цианокобаламина. Два пациента были исключены из полной выборки для анализа из-за подтвержденного диагноза STEC-ГУС. У 93% пациентов исходно были внепочечные признаки (со стороны сердечно-сосудистой системы, дыхательной системы, центральной нервной системы, желудочно-кишечного тракта, кожи, скелетных мышц) или симптомы аГУС.
В таблице 10 представлены демографические и исходные характеристики 56 взрослых пациентов, включенных в исследование ALXN1210-aHUS-311, составивших полную выборку для анализа.
Таблица 10. Исходные характеристики в исследовании с участием взрослых пациентов
Показатель — Статистические данные — Равулизумаб(N=56)
Возраст на момент первого инфузионного введения (лет) — Среднее значение (СО) мин., макс. — 42.2 (14.98) 19.5, 76.6
Пол Муж. — n (%) — 19 (33.9)
Раса Монголоидная Европеоидная Неизвестно/прочие — n (%) — 15 (26.8) 29 (51.8) 12 (21.4)
Трансплантация в анамнезе — n (%) — 8 (14.3)
Тромбоциты (109/л) — n Медиана (мин., макс.) — 56 95.25 (18, 473)
Гемоглобин (г/л) — n Медиана (мин., макс.) — 56 85.00 (60.5, 140)
Активность ЛДГ (Ед/л) в сыворотке — n Медиана (мин., макс.) — 56 508.00 (229.5, 3249)
рСКФ (мл/мин/1.73 м2) — n (%) Медиана (мин., макс.) — 55 10.00 (4, 80)
Пациенты на диализе — N (%) — 29 (51.8)
Пациенты после родов — N (%) — 8 (14.3)
Примечание: процентное соотношение основано на общем количестве пациентов.
Сокращения: аГУС – атипичный гемолитико-уремический синдром, рСКФ – расчетная скорость клубочковой фильтрaции, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, макс. – максимальное значение, мин. – минимальное значение.
Первичной конечной точкой был полный ответ ТМА в ходе 26-недельного периода первичной оценки, о чем свидетельствовали нормализация гематологических параметров (количество тромбоцитов ≥ 150 × 109/л и активность ЛДГ ≤ 246 Ед/л) и положительная динамика концентрации креатинина в сыворотке ≥ 25% от исходного значения. Пациенты должны были соответствовать каждому критерию полного ответа ТМА по двум отдельным оценкам, полученным с интервалом не менее 4 недель (28 дней), и любому промежуточному измерению.
Полный ответ ТМА наблюдался у 30 из 56 пациентов (53.6%) в ходе 26-недельного периода первичной оценки, как показано в таблице 11.
Таблица 11. Полный ответ ТМА и компоненты полного ответа ТМА. Анализ в ходе 26-недельного периода первичной оценки (исследование ALXN1210-aHUS-311)
Общее количество — Пациенты
n — Доля пациентов, ответивших на лечение (95% ДИ) a
Полный ответ ТМА — 56 — 30 — 0.536 (0.396, 0.675)
Компоненты полного ответа ТМА Нормализация количества тромбоцитов Нормализация активности ЛДГ Положительная динамика уровня креатинина в сыворотке ≥ 25% от исходного уровня — 56 56 56 — 47 43 33 — 0.839 (0.734, 0.944) 0.768 (0.648, 0.887) 0.589 (0.452, 0.727)
Нормализация гематологических параметров — 56 — 41 — 0.732 (0.607, 0.857)
a95% доверительные интервалы для доли были основаны на методе асимптотической гауссовской аппроксимации с поправкой на непрерывность.
Сокращения: ДИ – доверительный интервал, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, ТМА – тромботическая микроангиопатия.
Полный ответ по ТМА наблюдался еще у шести пациентов в течение дополнительного периода на 169, 302, 401, 407, 1247 и 1359 дни, что обусловило общий полный ответ по ТМА у 36 из 56 пациентов (64.3%; 95% ДИ: 50.8%, 77.7%) к моменту окончания исследования. Количество пациентов, у которых наблюдался ответ по отдельным компонентам, увеличился до 48 (85.7%; 95% ДИ: 75.7%; 95.8%) пациентов в отношении нормализации количества тромбоцитов, 49 (87.5%; 95% ДИ: 77.9%; 97.1%) пациентов с нормализацией активности ЛДГ и 37 (66.1%; 95% ДИ: 52.8%; 79.4%) пациентов с улучшением функции почек.
Медиана времени до достижения полного ответа по ТМА составила 86 дней (от 7 до 1359 дней). Быстрое увеличение среднего количества тромбоцитов наблюдалось после начала применения равулизумаба с повышением с 118.52 × 109/л на исходном уровне до 243.54 × 109/л на 8 день и сохранялось выше 227 × 109/л при всех последующих визитах в период первичной оценки (26 недель). Подобным образом среднее значение активности ЛДГ снизилось от исходного уровня в течение первых 2 месяцев лечения и поддерживалось на протяжении периода первичной оценки (26 недель).
У более чем 2/3 популяции пациентов с подтвержденной ХБП 4 или 5 стадии на исходном уровне, наблюдалось улучшение на 1 или более стадию ХБП на 743 день исследования. Улучшение функции почек, согласно оценке показателя рСКФ, оставалось стабильным до конца исследования. Положительная динамика стадий ХБП продолжалась для многих пациентов (19/30) после достижения полного ответа по ТМА в ходе 26-недельного периода первичной оценки.
Из 27 пациентов, которым не требовался диализ на момент включения в исследование, у 19 пациентов не потребовалось проведение диализа в течение всего периода исследования, а у 8 пациентов потребовалось проведение диализа во время исследования, причем 2 из них прекратили диализ во время исследования. Один из пациентов, прекративших диализ в течение дополнительного периода исследования, затем возобновил диализ и продолжал его до конца исследования.
Таблица 12. Результаты вторичных конечных точек эффективности для 26- недельного периода первичной оценки в исследовании ALXN1210-aHUS-311
Параметры — Исследование ALXN1210-aHUS-311 (N=56)
Гематологические параметры при ТМА, 183 день Тромбоциты (109/л) Среднее значение (СО) Медиана Активность ЛДГ (Ед/л) в сыворотке Среднее значение (СО) Медиана — Абсолютное значение (n=48) 237.96 (73.528) 232.00 194.46 (58.099) 176.50 — Изменение от исходного уровня (n=48) 114.79 (105.568) 125.00 -519.83 (572.467) -310.75
Повышение уровня гемоглобина ≥ 20 г/л от исходного уровня с подтверждающим результатом в ходе периода первичной оценки n/m доля (95% ДИ)* — 40/56 0.714 (0.587, 0.842)
Сдвиг от исходного уровня стадии ХБП на 183 день Положительная динамика a m/n Доля (95% ДИ)* Ухудшение b n/m Доля (95% ДИ)* — 32/47 0.681 (0.529, 0.809) 2/13 0.154 (0.019, 0.454)
рСКФ (мл/мин/1.73 м2), 183 день Среднее значение (СО) Медиана — Абсолютное значение (n=48) 51.83 (39.162) 40.00 — Изменение от исходного уровня (n=47) 34.80 (35.454) 29.00
Примечание: n – количество пациентов с доступными данными для конкретной оценки, совершивших визит в день 183. m – количество пациентов, соответствующих определенному критерию. Стадия ХБП классифицируется на основании стадий ХБП Национального Почечного Фонда. 5 стадия рассматривается как наихудшая категория, тогда как 1 стадия рассматривается как наилучшая категория. Исходный уровень получен на основании последнего доступного значения рСКФ перед началом лечения. Положительная/отрицательная динамика: в сравнении со стадией ХБП на исходном уровне.
*95% ДИ основаны на точных доверительных пределах с использованием метода Клоппера-Пирсона.
aЗа исключением пациентов с 1 стадией ХБП на исходном уровне, поскольку у них не может быть улучшения.
bЗа исключением пациентов с 5 стадией ХБП на исходном уровне, поскольку у них не может быть ухудшения.
Сокращения: рСКФ – расчетная скорость клубочковой фильтрaции, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, ТМА – тромботическая микроангиопатия.
Окончательный анализ эффективности с использованием данных всех пациентов, принимавших участие в исследовании, которые получали лечение равулизумабом (медиана продолжительности лечения 130.36 недели), подтвердил, что ответ на лечение равулизумабом, наблюдавшийся в период первичной оценки, сохранялся на протяжении всего исследования.
Генерализованная миастения гравис (ГМГ)
Исследование с участием взрослых пациентов с ГМГ
Эффективность и безопасность применения равулизумаба у взрослых пациентов с ГМГ оценивали в ходе рандомизированного, двойного слепого, плацебо-контролируемого, многоцентрового исследования (ALXN1210-MG-306) фазы III для подтверждения преимущества терапии в сравнении с плацебо. Впоследствии пациентов, участвовавших в данном исследовании, включили в период дополнительного открытого лечения, во время которого все пациенты получали равулизумаб.
Пациенты с ГМГ, диагностированной не менее чем за 6 месяцев до начала набора, с положительным результатом серологического тестирования на антитела к рецептору ацетилхолина (АChR), класс II-IV по клинической классификации Американского фонда миастении (MGFA) и сохраняющуюся совокупность симптомов, о чем свидетельствует общая оценка по шкале повседневной активности пациентов с миастенией гравис (MG-ADL) ≥6, были рандомизированы в группу получения равулизумаба (N=86) или плацебо (N=89). Предшествовавшая иммуносупрессивная терапия (кортикостероиды, азатиоприн, циклофосфамид, циклоспорин, метотрексат, микофенолата мофетил или такролимус) не являлась требуемым критерием для включения в исследование. Тем не менее пациентам, получающим иммуносупрессивную терапию, разрешили продолжать терапию во время всего периода исследования. Кроме того, было разрешено проведение неотложной терапии (включая высокие дозы кортикостероидов, ПО/ПФ или ВВИГ), если у пациента наблюдалось клиническое ухудшение, как определено протоколом исследования.
В общей сложности 162 пациента (92.6%) завершили 26-недельный рандомизированный контролируемый период исследования ALXN1210-MG-306. Характеристики пациентов на исходном уровне представлены в таблице 13. Большинство пациентов (97%), включенных в исследование, получали хотя бы одну иммуномодулирующую терапию, включая иммуносупрессивную терапию, ПО/ПФ или ВВИГ в течение предшествующих 2 лет до включения в исследование.
Таблица 13.Исходные характеристики в исследовании ALXN1210-MG-306 с участием взрослых пациентов
Переменный показатель — Статистические данные — Плацебо (N=89) — Равулизумаб (N=86)
ПолМужскойЖенский — n (%) — 44 (49.4)45 (50.6) — 42 (48,8)44 (51,2)
Возраст на момент первого инфузионного введения в исследовании — Стандартное отклонение (СО)мин., макс. — 53.3 (16.05)(20, 82) — 58,0 (13,82)(19, 79)
Пациенты пожилого возраста (≥ 65 лет) на момент включения в исследование — n (%) — 24 (27.0) — 30 (34.9)
Продолжительность МГ с момента постановки диагноза (годы) — Стандартное отклонение (СО)мин., макс.Медиана — 10.0 (8.90)(0.5, 36.1)7.6 — 9.8 (9.68)(0.5, 39.5)5.7
Исходная оценка MG-ADL — Стандартное отклонение (СО)мин., макс.Медиана — 8.9 (2.30)(6.0, 15.0)9.0 — 9.1 (2.62)(6.0, 24.0)9.0
Исходная количественная оценка по шкале тяжести клинических проявлений миастении QMG — Стандартное отклонение (СО) мин., макс.Медиана — 14.5 (5.26) (2.0, 27.0)14.0 — 14.8 (5.21) (6.0, 39.0)15.0
Исходная классификация MGFAкласс II (легкая слабость)класс III (умеренная слабость)класс IV (тяжелая слабость) — n (%) — 39 (44) 45 (51) 5 (6) — 39 (45) 41 (48) 6 (7)
Предыдущее проведение интубации с момента постановки диагноза (MGFA, класс V) — n (%) — 9 (10.1) — 8 (9.3)
Количество пациентов с ранее перенесенным кризом при МГ с момента постановки диагноза а — n (%) — 17 (19.1) — 21 (24.4)
Число стабильных терапий иммунодепрессантами b на момент включения в исследование 0 1 ≥2 — n (%) — 8 (9.0)34 (38.2)47 (52.8) — 10 (11.6)40 (46.5)36 (41.9)
aИнформация о предыдущем кризе при МГ была собрана как часть медицинского анамнеза и не оценивалась в соответствии с определением протокола клинического исследования.
bТерапия иммунодепрессантами включает кортикостероиды, азатиоприн, циклофосфамид, циклоспорин, метотрексат, микофенолат мофетил или такролимус.
Сокращения: макс. - максимум; мин. - минимум; МГ - миастения гравис; MG-ADL- шкала оценки повседневной активности пациентов с миастенией гравис; MGFA - Американский фонд миастении гравис; QMG – шкала количественной оценки тяжести клинических проявлений миастении гравис; СО -стандартное отклонение
Первичной конечной точкой в исследовании было изменение общей оценки по шкале MG-ADL от исходного уровня до 26-й недели (валидированная оценка результатов лечения на основе опроса пациентов, включающая измерение соответствующих функциональных активностей, нарушенных у пациентов с ГМГ).
Вторичные конечные точки исследования, на основе которых также оценивают изменения от исходного уровня до 26-й недели, включали изменение общего показателя по шкале количественной оценки тяжести клинических проявлений миастении гравис (QMG), долю пациентов с улучшениями не менее чем на 5 и 3 балла в общих оценках по шкале QMG и MG-ADL соответственно, а также изменения в оценках качества жизни.
Равулизумаб показал статистически значимое изменение первичной конечной точки, изменение в общей оценке по MG ADL от исходного уровня до 26 недели по сравнению с плацебо. Результаты первичных и вторичных конечных точек исследования представлены в таблице 14.
Таблица 14.Результаты первичных и вторичных конечных точек эффективности
Конечные точки эффективности на неделе 26 — Плацебо (N=89) Среднее значение МНК (СОС) — Равулизумаб (N=86) Среднее значение МНК (СОС) — Статистические показатели для сравнения — Эффект терапии(95% ДИ) — р - значение (использование модели смешанных эффектов для повторных измерений)
MG-ADL — −1.4 (0.37) — −3.1 (0.38) — Разница в изменении относительно исходного значения — −1.6 (-2.6, -0.7) — 0.0009
QMG — −0.8 (0.45) — −2.8 (0.46) — Разница в изменении относительно исходного значения — −2.0 (-3.2, -0.8) — 0.0009
MG-QoL15r — −1.6 (0.70) — −3.3 (0.71) — Разница в изменении относительно исходного значения — −1.7 (-3.4, 0.1) — 0.0636
NeuroQoLfatigue — −4.8 (1.87) — −7.0 (1.92) — Разница в изменении относительно исходного значения — −2.2 (-6.9, 2.6) — 0.3734 a
aКонечная точка формально не проверялась на статистическую значимость; представлены номинальные p-значения.
Сокращения: ДИ - доверительный интервал; МНК - метод наименьших квадратов; MG-ADL - шкала оценки повседневной активности пациентов с миастенией гравис; MG-QoL15r - модифицированная шкала оценки качества жизни у пациентов с миастенией гравис, состоящая из 15 пунктов; Neuro-QoL-fatigue - шкала оценки качества жизни и утомляемости у пациентов с неврологическими нарушениями; QMG - шкала количественной оценки тяжести клинических проявлений миастении гравис; СОС (SEM)- стандартная ошибка среднего значения.
Клинический ответ в исследовании ALXN1210-MG-306 согласно общей оценке по шкале MG-ADL определялся как «улучшение» при повышении не менее, чем на 3 балла. Доля пациентов с клиническим ответом на 26-й неделе составила 56.7% в группе применения равулизумаба по сравнению с 34.1% в группе плацебо (номинальное значение p =0.0049). Клинический ответ по шкале QMG определялся как улучшение на 5 баллов. Доля пациентов с клиническим ответом на 26-й неделе составила 30.0% в группе применения равулизумаба по сравнению с 11.3% в группе, получавшей плацебо (p =0.0052).
В таблице 15 представлены данные пациентов с ухудшением клинических симптомов и пациентов, которым потребовалась неотложная терапия в течение 26-недельного рандомизированного контролируемого периода.
Таблица 15.Ухудшение клинических симптомов и неотложная терапия (исследование ALXN1210-MG-306)
Переменный показатель — Статистические данные — Плацебо(N=89) — Равулизумаб(N=86)
Общее количество пациентов с ухудшением клинических симптомов — n (%) — 15 (16.9) — 8 (9.3)
Общее количество пациентов, которым потребовалась неотложная терапия а — n (%) — 14 (15.7) — 8 (9.3)
a Неотложная терапия включала применение высоких доз кортикостероидов, плазмообмен (ПО), плазмаферез (ПФ) или внутривенное введение иммуноглобулина (ВВИГ)
У пациентов, которые изначально получали препарат Ултомирис в течение рандомизированного контролируемого периода исследования и продолжали получать препарат до 164 недели дополнительного открытого периода исследования, сохранялся устойчивый эффект терапии (рисунок 3). У пациентов, которые изначально получали плацебо в течение 26-недельного рандомизированного контролируемого периода исследования и начали терапию препаратом Ултомирис в период дополнительного открытого лечения, наблюдался быстрый и устойчивый ответ на терапию по всем конечным точкам, включая MG-ADL и OMG (рисунок 3), с медианой продолжительности лечения около 2 лет.
Рисунок 3.Изменение в общих оценках по шкалам MG-ADL (А) и QMG (В) от исходного уровня в период рандомизированного контролируемого лечения до 164 недели (среднее значение и 95% ДИ)
Период рандомизированного контролируемого леченияПериод рандомизированного контролируемого лечения
Плацебо/равулизумаб Плацебо/равулизумаб Равулизумаб/равулизумаб Равулизумаб/равулизумабНеделиНеделиИзменение общей оценки QMC относительно исходного уровняИзменение общей оценки QMC относительно исходного уровняИзменение общей оценки по шкале MG-ADL относительно исходного уровняИзменение общей оценки по шкале MG-ADL относительно исходного уровняПериод дополнительного открытого леченияПериод дополнительного открытого лечения
НеделиНедели Плацебо/равулизумаб Плацебо/равулизумаб Равулизумаб/равулизумаб Равулизумаб/равулизумабИзменение общей оценки по шкале MG-ADL относительно исходного уровняИзменение общей оценки по шкале MG-ADL относительно исходного уровняИзменение общей оценки QMC относительно исходного уровняИзменение общей оценки QMC относительно исходного уровняПериод дополнительного открытого леченияПериод дополнительного открытого леченияПериод рандомизированного контролируемого леченияПериод рандомизированного контролируемого леченияИсходный уровень 1Исходный уровень 1AABB
Примечание: график рандомизированного контролируемого лечения включает данные 175 пациентов. Период дополнительного открытого лечения включает данные 161 пациента.
Сокращения: ДИ - доверительный интервал; MG-ADL - шкала оценки повседневной активности пациентов с миастенией гравис; QMG - шкала количественной оценки тяжести клинических проявлений миастении гравис.
В период дополнительного открытого лечения в рамках исследования лечащие врачи имели возможность корректировать терапию иммунодепрессантами. В конце периода дополнительного открытого лечения (медиана продолжительности лечения препаратом Ултомирис в рандомизированный контролируемый и открытый периоды составила 759 дней), 30.1% пациентов сократили свою ежедневную дозу терапии кортикостероидами, а 12.4% пациентов прекратили терапию кортикостероидами. Наиболее частой причиной изменения режима терапии кортикостероидами было улучшение симптомов МГ при лечении равулизумабом.
Заболевания спектра оптиконейромиелита (ЗСОНМ)
Исследование с участием взрослых пациентов с ЗСОНМ
Эффективность равулизумаба у взрослых пациентов с ЗСОНМ с положительным результатом анализа на антитела к аквапорину-4 (AQP4) оценивались в открытом многоцентровом клиническом исследовании ALXN1210-NMO-307.
В исследование ALXN1210-NMO-307 были включены 58 взрослых пациентов с подтвержденным диагнозом ЗСОНМ, у которых был положительный серологический тест на антитела против AQP4, не менее 1 рецидива в течение 12 месяцев, предшествующих визиту скринингового обследования, и не более 7 баллов по расширенной шкале оценки степени инвалидизации (EDSS). Пациенты, ранее получавшие терапию иммунодепрессантами (ИСТ), не были рекомендованы к включению в исследование; 53.4% пациентов получали монотерапию равулизумабом. Однако пациентам было разрешено продолжить терапию до 106 недели исследования при условии стабильной поддерживающей терапии используемыми иммунодепрессантами (кортикостероиды, азатиоприн, микофенолат мофетил, такролимус). На этом этапе лечащие врачи имели возможность корректировать терапию иммунодепрессантами. Кроме того, неотложная терапия (в том числе высокая доза кортикостероидов, ПО/ПФ или ВВИГ) была разрешена, если у пациента наблюдалось клиническое ухудшение.
Средний возраст пациентов, включенных в исследование, составлял 47.4 года (от 18 до 74 лет); большинство из них были женщинами (90%). Медиана возраста на момент начала клинических проявлений ЗСОНМ составляла 42.5 года и варьировалась в диапазоне от 16 до 73 лет. Исходные характеристики пациентов представлены в таблице 16.
Таблица 16. Данные из историй болезни пациентов и исходные характеристики заболевания в группе исследования ALXN1210-NMO-307
Показатель — Статистические данные — ALXN1210-NMO-307 Равулизумаб(N=58)
Время от начальной клинической манифестации ЗСОНМ до первой дозы исследуемого препарата (лет) — Стандартное отклонение (СО) — 5.2 (6.38)
Медиана — 2.0
Мин., макс. — 0.19, 24.49
Значение ARR в течение 24 месяцев, предшествующих визиту скринингового обследования — Стандартное отклонение (СО) — 1.87 (1.59)
Медиана — 1.44
Мин., макс. — 0.5, 6.9
Исходный уровень HAI — Стандартное отклонение (СО) — 1.2 (1.42)
Медиана — 1.0
Мин., макс. — 0,7
Исходный уровень EDSS — Стандартное отклонение (СО) — 3.30 (1.58)
Медиана — 3.25
Мин., макс. — 0.0, 7.0
Число пациентов, ранее получавших терапию ритуксимабом — n (%) — 21 (36.2)
Число пациентов, получавших только стабильную терапию кортикостероидами на момент включения в исследование — n (%) — 11 (19.0)
Число пациентов, не получавших ИСТ на момент включения в исследование — n (%) — 31 (53.4)
Сокращения: ARR - среднегодовая частота рецидивов; EDSS - расширенная шкала оценки степени инвалидизации; HAI - индекс подвижности Хаузера; ИСТ - иммуносупрессивная терапия; макс. - максимум; мин. - минимум; ЗСОНМ - заболевание спектра оптиконейромиелита; СО -стандартное отклонение.
Первичной конечной точкой исследования ALXN1210-NMO-307 являлось время до развития первого рецидива, подтвержденного в ходе исследования независимой экспертной комиссией. В ходе исследования, у пациентов, получавших равулизумаб, не были выявлены случаи подтвержденных рецидивов в течение периода первичного лечения. Ни у одного из пациентов, получавших равулизумаб, не наблюдалось рецидивов в течение периода последующего наблюдения (медиана) продолжительностью 90.93 недели. У пациентов, получавших равулизумаб, наблюдался стабильный результат достижения первичной конечной точки при отсутствии рецидивов с одновременным применением ИСТ или без нее.
В окончательном анализе эффективности при медианном периоде последующего наблюдения 170.29 недель у пациентов, получавших равулизумаб, до конца исследования не было зарегистрировано ни одного подтвержденного рецидива. Ответ на терапию равулизумабом, наблюдавшийся в период первичной оценки, сохранялся на протяжении всего исследования. Кроме того, из 27 пациентов, получавших ИСТ на исходном уровне, у 17 (63%) наблюдалось снижение дозы или прекращение как минимум одной ИСТ во время лечения равулизумабом.
Применение равулизумаба для лечения обострений заболевания у пациентов с ЗСОНМ не изучалось.
Дети
Пароксизмальная ночная гемоглобинурия (ПНГ)
Исследование с участием пациентов детского возраста с ПНГ (исследование ALXN1210-PNH-304)
Исследование безопасности и эффективности равулизумаба с участием пациентов детского возраста (ALXN1210-PNH-304) представляет собой многоцентровое открытое исследование фазы III, проведенное у детей с ПНГ, ранее получавших лечение экулизумабом и ранее не получавших ингибиторы комплемента.
Согласно результатам промежуточного анализа, в общей сложности 13 пациентов детского возраста с ПНГ завершили лечение равулизумабом в течение периода первичной оценки (26 недель) исследования ALXN1210-PNH-304. 5 из 13 пациентов ранее не получали лечение ингибитором комплемента, а 8 пациентов получали лечение экулизумабом до включения в исследование.
Большинство пациентов были в возрасте от 12 до 17 лет на момент выполнения первой инфузии (средний возраст 14.4 года), при этом 2 пациента были младше 12 лет (11 лет и
9 лет). 8 из 13 пациентов были женского пола. Средняя исходная масса тела составляла
56 кг (диапазон от 37 до 72 кг). В таблице 17 представлены анамнез заболевания и исходные характеристики педиатрических пациентов, включенных в исследование ALXN1210 PNH 304.
Таблица 17. Анамнез заболевания и исходные характеристики пациентов детского возраста (полная выборка для анализа)
Показатель — Пациенты, никогда не получавшие лечение ингибитором комплемента (N=5) — Пациенты, получавшие лечение экулизумабом (N=8)
Общий размер клона ПНГ в эритроцитах (%) — (N=4) — (N=6)
Медиана (мин., макс.) — 40.05 (6.9, 68.1) — 71.15 (21.2, 85.4)
Общий размер клона ПНГ в гранулоцитах (%)
Медиана (мин., макс.) — 78.30 (36.8, 99.0) — 91.60 (20.3, 97.6)
Количество пациентов, перенесших переливание эритроцитарной массы/цельной крови в течение 12 месяцев до введения первой дозы, n (%) — 2 (40.0) — 2 (25.0)
Количество переливаний эритроцитарной массы/цельной крови в течение 12 месяцев до введения первой дозы
Общее количество — 10 — 2
Медиана (мин., макс.) — 5.0 (4, 6) — 1.0 (1, 1)
Количество единиц эритроцитарной массы/цельной крови, перелитой в течение 12 месяцев до введения первой дозы
Общее количество — 14 — 2
Медиана (мин., макс.) — 7.0 (3, 11) — 2.0 (2, 2)
Пациенты с любыми проявлениями ПНГ до получения информированного согласия — 5 (100) — 8 (100)
Анемия — 2 (40.0) — 5 (62.5)
Гематурия или гемоглобинурия — 2 (40.0) — 5 (62.5)
Апластическая анемия — 3 (60.0) — 1 (12.5)
Почечная недостаточность — 2 (40.0) — 2 (25.0)
Прочие а — 0 — 1 (12.5)
Активность ЛДГ до лечения (Ед/л)
Медиана (мин., макс.) — 588.50 (444, 2269.7) — 251.50 (140.5, 487)
а Другие состояния, связанные с ПНГ, были отмечены как «инфаркты почек и селезенки» и «множественные поражения, связанные с эмболическим процессом».
Примечание: процентные величины основаны на общем количестве пациентов в каждой когорте.
Сокращения: ЛДГ - лактатдегидрогеназа, макс. - максимальное значение, мин. -минимальное значение, ПНГ - пароксизмальная ночная гемоглобинурия.
В зависимости от массы тела пациенты получали нагрузочную дозу равулизумаба в 1 день, затем поддерживающую дозу в 15 день и далее каждые 8 недель для пациентов с массой тела ≥ 20 кг или один раз каждые 4 недели для пациентов с массой тела < 20 кг. Для пациентов, находящихся на терапии экулизумабом и включенных в исследование, планировалось, что 1 день исследуемой терапии наступит через 2 недели после введения пациенту последней дозы экулизумаба.
Режим дозирования равулизумаба, основанный на массе тела, обеспечивал немедленное, полное и устойчивое ингибирование терминальных компонентов системы комплемента в течение 26-недельного периода первичной оценки, независимо от предшествующего опыта применения экулизумаба. После начала лечения равулизумабом равновесные терапевтические концентрации равулизумаба в сыворотке крови были достигнуты сразу после введения первой дозы и сохранялись в течение 26-недельного периода первичной оценки в обеих когортах. В исследовании не было случаев прорывного гемолиза, и ни у одного пациента после исходной оценки концентрация свободного C5 не превышала 0.5 мкг/мл. Среднее процентное изменение активности ЛДГ по сравнению с исходным значением составило -47.91% в 183 день в когорте пациентов, ранее не получавших ингибиторы комплемента, и оставалось стабильным в когорте пациентов, получавших экулизумаб, в течение 26-недельного периода первичной оценки. 60% (3/5) пациентов, ранее не получавших ингибиторы комплемента, и 75% (6/8) пациентов, получавших экулизумаб, достигли стабилизации уровня гемоглобина к 26 неделе лечения, соответственно. Возможность избежать переливания крови была достигнута у 84.6% (11/13) пациентов в течение 26-недельного периода первичной оценки.
Эти промежуточные результаты эффективности представлены в таблице 18.
Таблица 18. Pезультаты эффективности в исследовании с участием пациентов детского возраста с ПНГ (ALXN1210 PNH-304) - 26-недельный период первичной оценки
Конечная точка — Равулизумаб(ранее не получавшие лечение, N=5) — Равулизумаб(перевод с лечения другим препаратом, N=8)
Активность ЛДГ – процентное изменение по сравнению с исходным уровнем Среднее значение (СО) — -47.91 (52.716) — 4.65 (44.702)
Избегание переливания крови Процентное содержание (95% ДИ) — 60.0 (14.66, 94.73) — 100.0 (63.06, 100.00)
Стабилизация уровня гемоглобина Процентное содержание (95% ДИ) — 60.0 (14.66, 94.73) — 75 (34.91, 96.81)
Прорывной гемолиз (%) — 0 — 0
Сокращения: ЛДГ – лактатдегидрогеназа.
Долгосрочные результаты эффективности на момент окончания исследования при медиане продолжительности лечения 915 дней показали устойчивый ответ на лечение у пациентов детского возраста с ПНГ.
Основываясь на данных представленных промежуточных результатов, эффективность равулизумаба у детей с ПНГ, по-видимому, аналогична эффективности, наблюдаемой у взрослых пациентов с ПНГ.
Атипичный гемолитико-уремический синдром (аГУС)
Применение равулизумаба у пациентов детского возраста для лечения аГУС подтверждается данными одного клинического исследования с участием пациентов детского возраста (всего был включен 31 пациент с подтвержденным аГУС; 28 пациентов в возрасте от 10 месяцев до 17 лет были включены в полную выборку для анализа).
Исследование с участием пациентов детского возраста (исследование ALXN1210aHUS312)
Данное педиатрическое исследование представляло собой 26-недельное многоцентровое простое исследование фазы III с участием пациентов детского возраста и пациентов, которым разрешалось участвовать в дополнительном периоде исследования, длительностью до 4,5 лет.
Всего в исследование было включено 24 пациента с подтвержденным аГУС и с подтвержденной ТМА, ранее никогда не получавшие лечение экулизумабом, 20 из этих пациентов были включены в полную выборку для анализа. Критерии включения исключали пациентов с ТМА, обусловленной дефицитом дизинтегрина и металлопротеиназы с последовательностью 13 по типу тромбоспондина-1 (ADAMTS13), STEC-ГУС и генетическим нарушением метаболизма цианокобаламина. 4 пациента получили 1 или 2 дозы, но затем прекратили лечение и были исключены из полной выборки для анализа, поскольку аГУС, соответствующий критериям включения, у них не был подтвержден. Средняя исходная масса тела составила 21.2 кг, большинство пациентов относились к исходной категории массы тела от ≥10 до <20 кг. У большинства пациентов (70.0%) были предшествующие лечению исходные внепочечные признаки (со стороны сердечно-сосудистой, дыхательной систем, центральной нервной системы, желудочно-кишечного тракта, кожи, скелетных мышц) или симптомы аГУС. У 35.0% (n=7) пациентов исходно наблюдалась ХБП 5 стадии.
В общей сложности, в исследование были включены 10 пациентов с подтвержденным аГУС и с установленными диагнозом ТМА, которые были переведены с терапии экулизумабом на терапию равулизумабом. У пациентов должен был наблюдаться клинический ответ на экулизумаб до включения в исследование (т.е. ЛДГ < 1.5 × ВГН и количество тромбоцитов ≥ 150000/мкл, а также рСКФ >30 мл/мин/1.73м2). Следовательно, нет информации о применении равулизумаба у пациентов, рефрактерных к лечению экулизумабом.
В таблице 19 представлены исходные характеристики пациентов детского возраста, включенных в исследование ALXN1210-aHUS-312.
Таблица 19. Демографические и исходные характеристики в исследовании ALXN1210-aHUS-312
Показатель — Статистические данные — Равулизумаб(ранее не получавшие лечение, N=20) — Равулизумаб(перевод с лечения другим препаратом, N=10)
Возрастная категория на момент первого инфузионного введения (лет) От рождения до < 2 лет от 2 до < 6 лет от 6 до < 12 лет от 12 до < 18 лет — n (%) — 4 (20.0) 9 (45.0) 5 (25.0) 2 (10.0) — 1 (10.0) 1 (10.0) 1 (10.0) 7 (70.0)
Пол Муж. — n (%) — 8 (40.0) — 9 (90.0)
Раса a Американские индейцы или коренные жители Аляски Азиаты Негроидная раса или афроамериканцы Европеоидная раса Неизвестно — n (%) — 1 (5.0) 5 (25.0) 3 (15.0) 11 (55.0) 1 (5.0) — 0 (0.0) 4 (40.0) 1 (10.0) 5 (50.0) 0 (0.0)
Трансплантация в анамнезе — n (%) — 1 (5.6) — 1 (10.0)
Тромбоциты (109/л) — Медиана (мин., макс.) — 51.25 (14, 125) — 281.75 (207, 415.5)
Гемоглобин (г/л) — Медиана (мин., макс.) — 74.25 (32, 106) — 132.0 (114.5, 148)
Активность ЛДГ (Ед/л) — Медиана (мин., макс.) — 1963.00 (772, 4985) — 206.5 (138.5, 356)
рСКФ (мл/мин/1.73 м2) — Медиана (мин., макс.) — 22.0 (10, 84) — 99.75 (54, 136.5)
Необходимость диализа на исходном уровне — n (%) — 7(35.0) — 0 (0.0)
Примечание: процентное соотношение основано на общем количестве пациентов.
aПациенты могли отметить принадлежность к нескольким расам.
Сокращения: аГУС - атипичный гемолитико-уремический синдром, рСКФ - расчетная скорость клубочковой фильтрaции, ЛДГ - лактатдегидрогеназа, макс. - максимальное значение, мин. - минимальное значение.
Первичной конечной точкой был полный ответ ТМА в ходе 26-недельного периода первичной оценки, о чем свидетельствовали нормализация гематологических параметров (количество тромбоцитов ≥ 150 × 109/л и активность ЛДГ ≤ 246 Ед/л) и положительная динамика концентрации креатинина в сыворотке ≥ 25% от исходного уровня у пациентов, ранее никогда не получавших лечение экулизумабом. Пациенты должны были соответствовать каждому критерию полного ответа ТМА по двум отдельным оценкам, полученным с интервалом не менее 4 недель (28 дней), и любому промежуточному измерению.
В ходе 26-недельного периода первичной оценки полный ответ ТМА наблюдался у 15 из 20 пациентов (75.0%), ранее не получавших лечение, как показано в таблице 20.
Таблица 20. Полный ответ ТМА и компоненты полного ответа ТМА. Анализ в ходе 26-недельного периода первичной оценки (исследование ALXN1210-aHUS-312)
Общее количество — Пациенты
n — Доля пациентов, ответивших на лечение (95% ДИ) а
Полный ответ ТМА — 20 — 15 — 0.750 (0.509, 0.913)
Компоненты полного ответа ТМА Нормализация количества тромбоцитов Нормализация активности ЛДГ Положительная динамика концентрации креатинина в сыворотке ≥ 25% от исходного уровня — 20 20 20 — 19 18 16 — 0.950 (0.751, 0.999) 0.900 (0.683, 0.988) 0.800 (0.563, 0.943)
Нормализация гематологических параметров — 20 — 18 — 0.900 (0.683, 0.988)
а95% доверительные интервалы для пропорции были основаны на методе асимптотической гауссовской аппроксимации с поправкой на непрерывность.
Сокращения: ДИ – доверительный интервал, ЛДГ – лактатдегидрогеназа, ТМА – тромботическая микроангиопатия.
В ходе периода первичной оценки полный ответ ТМА был достигнут при медиане времени 30 дней (от 15 до 99 дней). Все пациенты с полным ответом ТМА сохранили его в течение всего периода первичной оценки с последующей положительной динамикой функции почек. Увеличение среднего количества тромбоцитов наблюдалось вскоре после начала применения равулизумаба с повышением с 71.70 × 109/л на исходном уровне до 302.41 ×109/л в 8 день и сохранялось выше 304 × 109/л при всех последующих визитах после 22 дня в период первичной оценки (26 недель).
Полный ответ ТМА был отмечен у 3 пациентов в дополнительный период исследования (у 2 пациентов на 295 день и у 1 пациента на 351 день), в результате чего полный ответ ТМА был достигнут у 18 из 20 пациентов детского возраста (90%; 95% ДИ: 68,3%; 98,8%) на момент окончания исследования.
Ответ отдельных компонентов увеличился у 19 из 20 (95.0%, 95% ДИ: 75.1%; 99.9%) пациентов по параметру нормализация количества тромбоцитов; у 19 из 20 (95.0%; 95% ДИ: 75.1%, 99.9%) пациентов - нормализация активности ЛДГ и у 18 из 20 (90.0%; 95% ДИ: 68.3%, 98.8%) пациентов - положительная динамика функции почек.
Все 7 пациентов, которым требовался диализ при включении в исследование, смогли прекратить диализ; 6 из них сделали это уже к 36 дню. В ходе исследования ни одному пациенту не был начат или повторно назначен диализ.
На основании доступных исходных данных и данных по состоянию на 52 неделю исследования (день 351) у 16 пациентов наблюдалось улучшение стадии ХБП по сравнению с исходным уровнем, и на момент окончания исследования у пациентов сохранялось улучшение или отсутствовало изменение в стадиях ХБП. Улучшение функции почек, согласно оценке показателя рСКФ, оставалось стабильным до конца исследования. В таблице 21 обобщены результаты вторичных точек эффективности в исследовании ALXN1210-aHUS-312.
Таблица 21. Результаты вторичных конечных точек эффективности для 26- недельного периода первичной оценки для исследования ALXN1210-aHUS-312
Показатель — Исследование ALXN1210-aHUS-312 (N=20)
Гематологические параметры при ТМА, 183 день Тромбоциты (109/л) Среднее значение (СО) Медиана Активность ЛДГ (Ед/л) в сыворотке Среднее значение (СО) Медиана — Абсолютное значение (n=17) 304.94 (75.711) 318.00 262.41 (59.995) 247.00 — Изменение от исходного уровня (n=17) 245.59 (91.827) 247.00 -2044.13 (1328.059) -1851.50
Повышение уровня гемоглобина ≥ 20 г/л от исходного уровня с подтверждающим результатом в ходе периода первичной оценки n/m Доля (95% ДИ) * — 17/20 0.850 (0.621, 0.968)
Сдвиг от исходного уровня стадии ХБП, 183 день Положительная динамика а n/m Доля (95% ДИ) * Ухудшение b n/m Доля (95% ДИ) * — 15/17 0.882 (0.636, 0.985) 0/11 0.000 (0.000, 0.285)
рСКФ (мл/мин/1.73 м2), день 183 Среднее значение (СО) Медиана — Абсолютное значение (n=17) 108.5 (56.87) 108.0 — Изменение от исходного уровня (n=17) 85.4 (54.33) 80.00
Примечание: n − количество пациентов с доступными данными для конкретной оценки, совершивших визит в день 183. m – количество пациентов, соответствующих определенному критерию. Стадия ХБП классифицируется на основании стадий ХБП Национального Почечного Фонда. 1 стадия считается наилучшей категорией, тогда как 5 стадия считается наихудшей категорией. Исходный уровень получен на основании последнего доступного значения рСКФ перед началом лечения. Положительная динамика оценивалась в сравнении с исходной стадией ХБП на исходном уровне.
*95% доверительные интервалы (95% ДИ) основаны на существующих доверительных пределах с использованием метода Клоппера-Пирсона.
aЗа исключением пациентов с 1 стадией ХБП на исходном уровне, поскольку у них не может быть улучшения.
bЗа исключением пациентов с 5 стадией ХБП на исходном уровне, поскольку у них не может быть ухудшения.
Сокращения: рСКФ - расчетная скорость клубочковой фильтрации, ЛДГ - лактатдегидрогеназа, ТМА - тромботическая микроангиопатия.
У пациентов, ранее получавших лечение экулизумабом, переведенных на равулизумаб, сохранялся контроль заболевания, о чем свидетельствовали стабильные гематологические параметры и параметры функции почек, без заметного влияния на безопасность.
Отмечена сходная эффективность равулизумаба при лечении аГУС у пациентов детского возраста и у взрослых пациентов.
Окончательный анализ эффективности с использованием данных всех пациентов, принимавших участие в исследовании, которые получали лечение равулизумабом (медиана продолжительности лечения 130,36 недели), подтвердил, что ответ на лечение равулизумабом, наблюдавшийся в период первичной оценки, сохранялся на протяжении всего исследования.
Генерализованная миастения гравис (ГМГ)
Европейское агентство по лекарственным средствам отложило обязательство представлять результаты исследований препарата Ултомирис в одной или нескольких группах педиатрической популяции для лечения миастении гравис.
Заболевания спектра оптиконевромиелита (ЗСОНМ)
Европейское агентство по лекарственным средствам отложило обязательство представлять результаты исследований препарата Ултомирис в одной или нескольких группах педиатрической популяции для лечения ЗСОНМ.