Элимаб 10 мг/мл, концентрат для приготовления раствора для инфузий является биоподобным лекарственным препаратом.
Экулизумаб представляет собой рекомбинантное гуманизированное моноклональное антитело каппа-иммуноглобулин IgG2/4k, которое связываясь с C5 компонентом, ингибирует активацию терминального комплемента человека. Экулизумаб состоит из человеческих константных областей и мышиных областей, определяющих комплементарность (CDR, complementarity-determining regions), привитых в человеческие каркасные вариабельные области легкой и тяжелой цепи. Экулизумаб состоит из двух тяжелых цепей, содержащих по 224 аминокислотных остатка, и двух легких цепей, содержащих по 107 аминокислотных остатка, и имеет молекулярную массу около 145 кДа.
Элимаб производится из активной фармацевтической субстанции экулизумаб, по полному технологическому циклу культивированием клеточной линии СНО F5A7, полученной трансфекцией родительской линии СНО-М плазмидами, с последующим выделением, очисткой и переводом целевого белка в буферный раствор ГЛФ. Процесс производства включает в себя также противовирусную обработку целевого белка.
Механизм действия
Экулизумаб подавляет активность терминального комплекса комплемента человека, обладая высокой аффиностью к его С5-компоненту. Как следствие полностью блокируется расщепление компонента С5 на С5а и С5b образование терминального комплекса комплемента С5b-9.
У пациентов с пароксизмальной ночной гемоглобинурией (ПНГ) экулизумаб блокирует неконтролируемую активацию терминального пути комплемента и тем самым предотвращает комплемент-опосредованный внутрисосудистый гемолиз. Концентрация экулизумаба в сыворотке крови около 35 мкг/мл у большинства пациентов является достаточной для практически полного подавления гемолиза, опосредованного терминальным комплементом. Постоянное применение экулизумаба при ПНГ приводит к быстрому и устойчивому снижению активности комплемент-опосредованного гемолиза.
У пациентов с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) экулизумаб блокирует неконтролируемую активацию терминального пути комплемента и тем самым предотвращает развитие комплемент-опосредованной тромботической микроангиопатии. У всех пациентов, получавших экулизумаб в соответствии с рекомендованным режимом дозирования, отмечалось быстрое и устойчивое снижение активности терминального комплемента. Концентрация экулизумаба в сыворотке крови около 50–100 мкг/мл является достаточной для практически полного подавления активности терминального комплемента. Постоянное применение экулизумаба при аГУС приводит к быстрому и устойчивому снижению выраженности комплемент-опосредованной тромботической микроангиопатии.
У пациентов с рефрактерной ГМГ неконтролируемая активация терминального пути комплемента приводит к лизису, опосредованному мембранным атакующим комплексом (МАК), и к воспалению, зависящему от C5a, в нервно-мышечных соединениях, что нарушает передачу нервного импульса. Постоянное применение экулизумаба вызывает быстрое, полное и устойчивое подавление активности терминального комплемента; концентрация экулизумаба в сыворотке достигает примерно 116 мкг/мл.
У пациентов с ОНМАР неконтролируемая активация терминального пути комплемента, вызванная аутоантителами к AQP4, приводит к образованию МАК и C5a-зависимому воспалению, что вызывает некроз астроцитов, повышение проницаемости гематоэнцефалического барьера, а также гибель окружающих олигодендроцитов и нейронов. Постоянное применение экулизумаба обеспечивает быстрое, полное и устойчивое подавление активности терминального комплемента; концентрация экулизумаба в сыворотке достигает примерно 116 мкг/мл.
Клиническая эффективность и безопасность
Пароксизмальная ночная гемоглобинурия
Безопасность и эффективность экулизумаба у пациентов с пароксизмальной ночной гемоглобинурией (ПНГ) с гемолизом оценивались в 26-недельном рандомизированном двойном слепом плацебо-контролируемом исследовании. Дополнительно пациенты с ПНГ получали экулизумаб в 52-недельном одногрупповом исследовании. Перед началом лечения все пациенты были вакцинированы против менингококковой инфекции. Во всех клинических исследованиях экулизумаб применялся в дозе 600 мг каждые 7 ± 2 дня в течение 4 недель, затем 900 мг через 7 ± 2 дня и далее по 900 мг каждые 14 ± 2 дня на протяжении всего периода исследования. Препарат вводился внутривенно в виде инфузии продолжительностью 25–45 минут (в среднем 35 ± 10 минут).
Пациенты с пароксизмальной ночной гемоглобинурией (ПНГ), которым за 12 месяцев было выполнено не менее 4 переливаний крови, с подтверждённым методом проточной цитометрии наличием ≥ 10 % ПНГ-клеток и количеством тромбоцитов ≥ 100 000/мкл, были рандомизированы в группу с использованием экулизумаба (n = 43) или плацебо (n = 44). Перед рандомизацией все пациенты проходили вводный период наблюдения для подтверждения потребности в переливании эритроцитов и определения индивидуального порогового уровня гемоглобина («установочная точка»), используемого для оценки стабилизации гемоглобина и необходимости переливания. Установочная точка гемоглобина составляла ≤ 9 г/дл у пациентов и ≤ 7 г/дл у бессимптомных пациентов. Основными показателями эффективности были стабилизация уровня гемоглобина (поддержание концентрации выше установленного уровня без необходимости переливания эритроцитов в течение 26 недель) и потребность в переливании крови. Усталость и связанное со здоровьем качество жизни оценивались как ключевые вторичные показатели. Контроль гемолиза осуществлялся преимущественно по уровню лактатдегидрогеназы (ЛДГ) в сыворотке крови; доля эритроцитов с ПНГ оценивалась методом проточной цитометрии. Пациенты, получавшие антикоагулянты и системные кортикостероиды на исходном этапе, продолжали их применение в ходе исследования.
Пациенты с пароксизмальной ночной гемоглобинурией (ПНГ), которым за 24 месяца было выполнено как минимум одно переливание крови и у которых количество тромбоцитов составляло ≥ 30 000/мкл, получали экулизумаб в течение 52 недель. Сопутствующая терапия включала антитромботические препараты у 63 % пациентов и системные кортикостероиды у 40 % пациентов.
В клинических исследованиях у пациентов, получавших экулизумаб, отмечалось статистически значимое снижение гемолиза (p <0,001), что сопровождалось улучшением проявлений анемии, в том числе повышением стабильности уровня гемоглобина и снижением потребности в переливании эритроцитов по сравнению с группой плацебо. Эти эффекты наблюдались во всех подгруппах пациентов, стратифицированных по объёму переливаний до включения в исследование (4–14 единиц, 15–25 единиц и более 25 единиц). Уже через 3 недели терапии экулизумабом пациенты сообщали о снижении выраженности усталости и улучшении связанного со здоровьем качества жизни. Ввиду ограниченного размера выборки и продолжительности исследования влияние экулизумаба на частоту тромботических событий оценить не представлялось возможным. Снижение внутрисосудистого гемолиза, оцениваемое по уровню ЛДГ в сыворотке крови, сохранялось на протяжении всего периода лечения и сопровождалось увеличением доли пациентов, не нуждавшихся в переливании крови.
Из 195 пациентов, участвовавших в клинических исследованиях, пациенты с ПНГ, получавшие экулизумаб, продолжили лечение в рамках долгосрочного расширенного наблюдения. У всех пациентов отмечалось снижение внутрисосудистого гемолиза на протяжении всего периода применения препарата (от 10 до 54 месяцев). В ходе лечения экулизумабом регистрировалось меньше тромботических событий по сравнению с аналогичным периодом до начала терапии. Данные получены в рамках неконтролируемых клинических исследований.
Для оценки эффективности экулизумаба у пациентов с ПНГ без переливаний учитывались пациенты с выраженной активностью заболевания, выражавшейся повышенным гемолизом (ЛДГ ≥ 1,5-кратное превышение верхней границы нормы) и наличием соответствующих клинических проявлений, включая усталость, гемоглобинурию, боль в животе, одышку, анемию (гемоглобин <100 г/л), серьёзные сосудистые события (включая тромбоз), дисфагию или эректильную дисфункцию.
У пациентов с ПНГ, получавших экулизумаб, отмечалось снижение гемолиза и связанных с ним симптомов. Через 6 месяцев у пациентов без анамнеза переливаний эритроцитов уровень ЛДГ существенно снизился (медиана 305 Ед/л; p < 0,001, см. таблицу 4). Кроме того, клинически значимое улучшение по шкале FACIT-Fatigue (увеличение ≥ 4 баллов) наблюдалось у 74 % пациентов, а по шкале EORTC fatigue (снижение ≥ 10 баллов) — у 84 % пациентов.
Атипичный гемолитико-уремический синдром
Данные по эффективности экулизумаба у пациентов с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) получены от 100 пациентов в четырех проспективных контролируемых исследованиях, три из которых включали взрослых и подростков, а также одного пациента детского и подросткового возраста. Также данные по эффективности были получены от 30 пациентов в одном ретроспективном исследовании.
Проспективное открытое контролируемое исследование включало пациентов на ранней стадии атипичного гемолитико-уремического синдрома (аГУС) с клиническими проявлениями тромботической микроангиопатии, уровнем тромбоцитов ≥ 150 × 10⁹/л и повышенными уровнями ЛДГ и креатинина в сыворотке крови.
Другое проспективное открытое исследование включало пациентов с длительным течением аГУС без явных признаков клинической тромботической микроангиопатии, получавших хроническую терапию плазмой или ингибиторами протеазы (не менее одного сеанса каждые две недели и не более трёх сеансов в неделю в течение как минимум 8 недель до первой дозы). Пациенты в обоих исследованиях получали экулизумаб в течение 26 недель, большинство из них были включены в последующее долгосрочное открытое исследование. У всех участников уровень ADAMTS-13 превышал 5 %.
Пациенты проходили менингококковую вакцинацию до начала терапии экулизумабом или получали профилактическое лечение соответствующими антибиотиками в течение 2 недель после вакцинации. У взрослых и подростков с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) доза экулизумабом составляла 900 мг каждые 7 ± 2 дня в течение 4 недель, затем 1200 мг через 7 ± 2 дня и далее 1200 мг каждые 14 ± 2 дня на протяжении всего периода лечения. Препарат вводился внутривенно в виде инфузии продолжительностью 35 минут. Режим дозирования у детей и подростков с массой тела <40 кг определялся на основе фармакокинетического моделирования для расчёта рекомендуемой дозы и схемы введения в зависимости от массы тела.
К основным конечным точкам относились изменение количества тромбоцитов от исходного уровня и отсутствие тромботической микроангиопатии (ТМА). Дополнительные конечные точки включали частоту вмешательств при ТМА, гематологическую нормализацию, полный ответ на лечение ТМА, изменения уровня ЛДГ, функцию почек и качество жизни. Отсутствие ТМА определялось как отсутствие в течение как минимум 12 недель следующих состояний: снижение числа тромбоцитов более чем на 25 % от исходного уровня, тромбоэмболия лёгочной артерии/пролиферативная недостаточность или начало диализа. Вмешательства при ТМА включали тромбоэмболию лёгочной артерии, пролиферативную недостаточность или начало диализа. Гематологическая нормализация определялась как нормализация количества тромбоцитов и уровня ЛДГ, сохраняющаяся в течение как минимум двух последовательных измерений на протяжении не менее 4 недель. Полная ремиссия ТМА определялась как гематологическая нормализация и снижение уровня креатинина в сыворотке крови на ≥ 25 %, сохраняющееся в течение как минимум двух последовательных измерений на протяжении не менее 4 недель.
Пациенты с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) получали экулизумаб в течение как минимум 26 недель. После завершения первоначального периода большинство пациентов продолжили лечение в дополнительном долгосрочном исследовании. Медианная продолжительность терапии составила примерно 100 недель (диапазон: от 2 до 145 недель).
После начала терапии экулизумабом у всех пациентов отмечалось снижение активности терминального комплемента и повышение количества тромбоцитов по сравнению с исходным уровнем. Показатели эффективности либо улучшались, либо сохранялись на прежнем уровне на протяжении 2 лет лечения.
Полная ремиссия ТМА сохранялась у всех пациентов, у которых наблюдался ответ на терапию. При продолжении лечения более 26 недель ещё у двух пациентов была достигнута и сохранена полная ремиссия ТМА за счёт нормализации уровня ЛДГ (1 пациент) и снижения уровня креатинина в сыворотке (2 пациента).
Функция почек, оцененная по скорости клубочковой фильтрации (СКФ), улучшилась и поддерживалась на протяжении терапии. Четверо из пяти пациентов, которым на момент начала исследования требовался диализ, смогли прекратить его проведение, тогда как у одного пациента возникла новая потребность в диализе. Пациенты также сообщали об улучшении качества жизни, связанного с улучшением состояния.
Реакция на терапию экулизумабом была схожа у пациентов с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС), независимо от наличия выявленных мутаций в генах, кодирующих белки, регулирующие комплемент.
В исследование включались 41 пациент с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) и признаками тромботической микроангиопатии (ТМА). Для участия пациенты должны были иметь количество тромбоцитов ниже нижней границы нормы, признаки гемолиза, включая повышение уровня сывороточной ЛДГ, и уровень сывороточного креатинина выше верхней границы нормы, при этом хронический диализ не требовался. Средний возраст пациентов составлял 35 лет (диапазон: 18–80 лет). У всех пациентов уровень ADAMTS-13 превышал 5 %. У 51 % пациентов были выявлены мутации факторов регуляции комплемента или наличие аутоантител. До начала терапии экулизумабом 35 пациентов получали плазмаферез или ингибиторы протеазы.
Пациенты получали экулизумаб в течение как минимум 26 недель. После завершения первоначального периода лечения большинство пациентов продолжило терапию в течение длительного времени.
После начала терапии экулизумабом у пациентов с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) отмечалось снижение активности терминального комплемента и увеличение количества тромбоцитов по сравнению с исходным уровнем. Применение экулизумаба уменьшало проявления ТМА, опосредованной комплементом, что подтверждалось увеличением среднего количества тромбоцитов в течение 26 недель. Среднее количество тромбоцитов увеличилось с 119 ± 66 × 10⁹/л на исходном уровне до 200 ± 84 × 10⁹/л к 1-й неделе, и эффект сохранялся на протяжении всего периода наблюдения (среднее на 26-й неделе: 252 ± 70 × 10⁹/л).
Функция почек, оцененная по расчетной скорости клубочковой фильтрации (рСКФ), улучшилась во время терапии. Двадцать из 24 пациентов, которым на исходном уровне требовался диализ, смогли прекратить его проведение во время лечения экулизумабом.
Более длительное лечение экулизумабом (медиана 52 недели, диапазон 15–126 недель) было связано с увеличением частоты клинически значимых улучшений у взрослых пациентов с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС). При продолжении терапии более 26 недель у трёх дополнительных пациентов (63 % от общей группы) был достигнут полный ответ на лечение ТМА, а у четырёх пациентов (98 % от общей группы) наблюдалась гематологическая нормализация. При последней оценке у 25 из 41 пациента (61 %) отмечалось улучшение функции почек, выраженное увеличением СКФ на ≥ 15 мл/мин/1,73 м² по сравнению с исходным уровнем.
Рефрактерная генерализованная миастения гравис
Для оценки эффективности экулизумаба у пациентов с рефрактерной генерализованной миастенией гравис использовались данные 139 пациентов, получавших лечение в рамках проспективных контролируемых и открытых расширенных клинических исследований.
Эффективность и безопасность экулизумаба оценивались у пациентов с рефрактерной генерализованной миастенией гравис (ГМГ), у которых предыдущая терапия была не эффективной. Пациенты с положительным серологическим тестом на антитела к ацетилхолиновым рецепторам (AChR), с клинической классификацией MGFA II–IV и суммарным баллом MG-ADL ≥6 были разделены на две группы: получающие экулизумаб и получающие плацебо Исследование продолжалось в течение 26 недель.
Большинство пациентов завершили 26-недельный период лечения и далее участвовали в открытом долгосрочном исследовании, в рамках которого все пациенты получали экулизумаб для оценки безопасности и эффективности.
Все включенные в исследование пациенты были соответствовали следующим заранее определённым критериям:
1.) Неэффективность лечения в течение как минимум одного года двумя или более иммуносупрессивными препаратами (в монотерапии или комбинации), при сохраняющихся нарушениях повседневной активности несмотря на терапию.
2.) Неэффективность как минимум одной иммуносупрессивной терапии при необходимости регулярного применения плазмафереза или внутривенного иммуноглобулина для контроля симптомов, то есть проведение данных процедур не реже одного раза в 3 месяца в течение предыдущих 12 месяцев.
Все пациенты получали менингококковую вакцинацию до начала терапии экулизумабом или профилактическое лечение соответствующими антибиотиками в течение 2 недель после вакцинации.
У взрослых пациентов с рефрактерной генерализованной миастенией гравис начальная доза экулизумаба составляла 900 мг каждые 7 ± 2 дня в течение 4 недель, затем 1200 мг на 5-й неделе ± 2 дня, после чего 1200 мг каждые 14 ± 2 дня на протяжении всего периода лечения. Препарат вводился внутривенно в виде инфузии продолжительностью примерно 35 минут.
Основной конечной точкой клинического исследования было изменение от исходного уровня общего балла по шкале оценки повседневной активности при миастении гравис (MG-ADL). В первичном анализе с использованием ANCOVA со наихудшим рангом средний ранг составил 56,6 в группе, получавшей экулизумаб, и 68,3 в группе получавших плацебо (данные 125 пациентов; p=0,0698).
Также одной из ключевых точек было изменение от исходного уровня общего балла по Количественной системе оценки миастении гравис (QMG). В первичном анализе QMG с использованием ANCOVA со наихудшим рангом средний ранг составил 54,7 в группе пациентов получавших экулизумаб и 70,7 в группе, получавших плацебо (данные 125 пациентов; p=0,0129).
Клиническим ответом по шкале MG-ADL считалось улучшение как минимум на 3 балла от исходного уровня. На 26-й неделе доля пациентов, достигших такого улучшения без дополнительной терапии, составила 59,7% в группе экулизумаб по сравнению с 39,7% в группе плацебо (p=0,0229).
Клиническим ответом по шкале QMG считалось улучшение как минимум на 5 баллов от исходного уровня. На 26-й неделе доля пациентов, достигших такого улучшения без дополнительной терапии, составила 45,2% в группе экулизумаба и 19% в группе плацебо (p=0,0018).
Большинство из 125 включенных в исследование пациентов, продолжили участие в долгосрочном расширенном исследовании, в котором все получали экулизумаб. Пациенты, ранее получавшие экулизумаб, сохраняли устойчивый эффект по всем ключевым показателям (MG-ADL, QMG, MGC и MG-QoL15) в течение дополнительного периода лечения до 130 недель.
Пациенты, ранее получавшие плацебо, продемонстрировали улучшение после начала терапии экулизумабом, которое также сохранялось на протяжении 130 недель наблюдения.
В ходе долгосрочного исследования у врачей была возможность корректировать фоновую иммуносупрессивную терапию. В результате 65,0% пациентов снизили суточную дозу как минимум одного иммуносупрессивного препарата, а 43,6% пациентов прекратили прием данных препаратов. Наиболее частым исходом изменений терапии было улучшение симптомов миастении гравис.
Экулизумаб получали также 22 пациента (17,6%) пожилого возраста (старше 65 лет) с рефрактерной миастенией гравис. Существенных различий в безопасности и эффективности препарата в зависимости от возраста не наблюдалось.
Оптиконевромиелит-ассоциированные расстройства (ОНМАР)
Эффективность и безопасность экулизумаба у пациентов с ОНМАР оценивались на основании данных 143 пациентов, включённых в контролируемое клиническое исследование, а также 119 пациентов, продолживших лечение в открытом долгосрочном расширенном исследовании.
Дизайн клинического исследования включал двойное слепое рандомизированное плацебо-контролируемое многоцентровое исследование III фазы экулизумаба у пациентов с ОНМАР.
Пациенты с положительным серологическим тестом на антитела к AQP4, с анамнезом не менее двух рецидивов за последние 12 месяцев или трех рецидивов за последние 24 месяца (при этом не менее одного рецидива наблюдалось за 12 месяцев до скрининга), и с оценкой по расширенной шкале оценки инвалидности (EDSS) ≤7, были рандомизированы в соотношении 2:1 для получения экулизумаба или плацебо. Пациентам разрешалось получать фоновую иммуносупрессивную терапию в стандартной дозе, за исключением ритуксимаба и митоксантрона.
Пациенты получали вакцинацию против менингококковой инфекции не менее чем за 2 недели до начала терапии или профилактическое лечение соответствующими антибиотиками в течение 2 недель после вакцинации.
Схема дозирования экулизумаба у взрослых пациентов с ОНМАР включала 900 мг каждые 7 ± 2 дня в течение 4 недель, затем 1200 мг на 5-й неделе ± 2 дня, после чего 1200 мг каждые 14 ± 2 дня на протяжении всего периода лечения. Препарат вводился внутривенно в виде инфузии продолжительностью около 35 минут.
Большинство пациентов были женщинами (90,9%). Медианный возраст на момент первой дозы составил 45 лет.
Основной конечной точкой исследования было время до первого рецидива заболевания, оцененное независимым комитетом, не информированным о назначенном лечении. Применение экулизумаба приводило к значительному увеличению времени до первого подтвержденного рецидива по сравнению с плацебо, с относительным снижением риска на 94% (отношение рисков 0,058; p<0,0001).
У пациентов, получавших экулизумаб, аналогичное улучшение времени до первого рецидива наблюдалось как при фоновом применении иммуносупрессивной терапии, так и без неё.
По сравнению с пациентами, получавшими плацебо, у пациентов, получавших экулизумаб, наблюдалось снижение годовой частоты госпитализаций (0,04 против 0,31), внутривенных введений кортикостероидов для лечения острых рецидивов (0,07 против 0,42) и процедур плазмафереза (0,02 против 0,19).
Распределение изменений от исходного уровня по другим вторичным конечным точкам показало преимущество терапии экулизумабом по всем неврологическим показателям (оценка по шкале EDSS [p=0,0597] и mRS [p=0,0154]), функциональной инвалидности (индекс HAI p=0,0002) и качества жизни (визуальная аналоговая шкала EQ-5D [p=0,0309] и индекс EQ-5D [p=0,0077]).
Долгосрочный анализ продемонстрировал значительное и клинически значимое снижение частоты рецидивов по оценке лечащего врача, с медианным изменением по сравнению с исторической частотой рецидивов за 24 месяца до скрининга (медиана −1,825; диапазон −6,38–1,02; p<0,0001).
В ходе долгосрочного наблюдения у врачей была возможность корректировать фоновую иммуносупрессивную терапию. Наиболее распространённым изменением было снижение дозы иммуносупрессантов (21,0% пациентов), при этом 15,1% пациентов прекратили прием иммуносупрессантов.
Экулизумаб не изучался для лечения острых рецидивов у пациентов с ОНМАР.
Детская популяция
Пароксизмальная ночная гемоглобинурия
В клиническом исследовании экулизумаб получали 7 детей с пароксизмальной ночной гемоглобинурией (ПНГ) в возрасте от 11 до 17 лет (средний возраст 15,6 лет) и со средней массой тела 57,2 кг (диапазон 48,6–69,8 кг).
Лечение экулизумабом в предлагаемой дозировке было связано со снижением внутрисосудистого гемолиза, оцененного по уровню ЛДГ в сыворотке крови, а также с существенным уменьшением или полным прекращением необходимости переливаний крови. Наблюдалась тенденция к улучшению общего функционального состояния. Эффективность терапии у детей с ПНГ соответствовала эффекту, наблюдавшемуся у взрослых пациентов с ПНГ.
Атипичный гемолитический уремический синдром
В клиническом исследовании экулизумаб получали 15 детей с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) в возрасте от 2 месяцев до 12 лет. У 47% пациентов выявляли мутации регуляторных факторов комплемента или антитела.
Медианное время от постановки диагноза аГУС до первой дозы экулизумаба составило 14 месяцев (диапазон <1–110 месяцев), а медианное время от проявления текущей тромботической микроангиопатии до первой дозы — 1 месяц (диапазон <1–16 месяцев). Медианная продолжительность терапии экулизумабом составила 16 недель (диапазон 4–70 недель) для детей младше 2 лет (n=5) и 31 неделю (диапазон 19–63 недель) для детей в возрасте от 2 до <12 лет (n=10).
В целом, эффективность препарата у педиатрических пациентов была сопоставима с результатами, полученными у взрослых пациентов с аГУС. Ни одному ребенку не потребовался новый диализ во время лечения экулизумабом.
У педиатрических пациентов с короткой продолжительностью тяжёлых проявлений ТМА до начала терапии экулизумабом наблюдался контроль ТМА и улучшение функции почек.
У педиатрических пациентов с более длительным течением ТМА контроль заболевания достигался, но функция почек не восстанавливалась из-за предшествующего необратимого повреждения.
Пациенты с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) имели количество тромбоцитов ниже нижней границы нормы, признаки гемолиза (повышенный уровень ЛДГ) и сывороточный креатинин ≤97-го процентиля для соответствующего возраста без необходимости хронического диализа.
Медианный возраст пациентов составил 6,5 лет (диапазон 5 месяцев–17 лет). У всех пациентов уровень ADAMTS-13 превышал 5%. У 50% выявлялись мутации регуляторных факторов комплемента или антитела. До начала терапии экулизумабом 10 пациентов получали плазмаферез или ингибитор протеазы.
Пациенты с атипичным гемолитико-уремическим синдромом (аГУС) получали экулизумаб в течение как минимум 26 недель. После начального курса большинство пациентов продолжили лечение экулизумабом.
При терапии экулизумабом наблюдалось снижение активности терминального комплемента у всех пациентов, сопровождавшееся уменьшением признаков ТМА. Среднее количество тромбоцитов увеличилось с 88 ± 42 ×10⁹/л на исходном уровне до 281 ± 123 ×10⁹/л на первой неделе и сохранялось на уровне 293 ± 10⁶ ×10⁹/л на 26-й неделе.
Функция почек, оцененная по скорости клубочковой фильтрации (СКФ), улучшалась во время терапии. Девять из 11 пациентов, которым требовался диализ на исходном уровне, прекратили его после 15-го дня лечения. Эффекты терапии были сопоставимы во всех возрастных группах (5 месяцев–17 лет) и не зависели от наличия мутаций регуляторных факторов комплемента или аутоантител к фактору H.
Более длительное лечение экулизумабом (медиана 55 недель; диапазон 1–107 недель) было связано с увеличением частоты клинически значимых улучшений у детей и подростков с аГУС.
При продолжении терапии более 26 недель полный ответ по ТМА достигнут у 68% пациентов, гематологическая нормализация — у 91%. Улучшение функции почек (СКФ ≥15 мл/мин/1,73 м² от исходного уровня) наблюдалось у 86% пациентов. Ни одному пациенту не потребовался новый диализ во время лечения.
Рефрактерная генерализованная миастения гравис
В клиническом исследовании экулизумаб получали 11 детей с рефрактерной генерализованной миастенией гравис (ГМГ). Медианная масса тела пациентов составила 59,7 кг (диапазон 37,2–91,2 кг), медианный возраст — 15 лет (диапазон 12–17 лет).
Все пациенты имели диагноз «рефрактерная генерализованная миастения гравис» и соответствовали хотя бы одному из следующих критериев:
1.) Неэффективность лечения в течение ≥1 года с использованием хотя бы одного ингибитора ИСТ, определяемая как стойкая слабость с нарушением повседневной активности, обострение или криз миастении во время терапии, либо непереносимость ингибиторов ИСТ из-за побочных эффектов или сопутствующих заболеваний.
2.) Необходимость регулярного плазмафереза или введением внутривенного иммуноглобулина для контроля симптомов, не реже одного раза в 3 месяца в течение последних 12 месяцев до скрининга.
Основной конечной точкой исследования было изменение общего балла QMG по сравнению с исходным уровнем в динамике. У педиатрических пациентов, получавших экулизумаб, наблюдалось статистически значимое улучшение общего балла QMG по сравнению с исходным уровнем на протяжении 26 недель лечения.
Эффективность экулизумаба у детей с рефрактерной генерализованной миастенией гравис была сопоставима с эффективностью, наблюдаемой у взрослых пациентов с аналогичным заболеванием.
В исследовании у педиатрических пациентов с рефрактерной генерализованной миастенией гравис клиническим ответом считалось улучшение на ≥5 баллов по шкале QMG и ≥3 баллов по шкале MG-ADL по сравнению с исходным уровнем. На 26-й неделе доля ответов составила 70% по QMG и 50% по MG-ADL.
Десять пациентов достигли улучшения по шкале MGFA Post-Interventional Status (MGFA-PIS) на 26-й неделе, при этом у семи пациентов (70%) наблюдались минимальные проявления рефрактерной ГМГ.
У одного пациента (9,1%) в период первичной оценки лечения произошло клиническое ухудшение (миастенический криз), потребовавшее экстренной терапии. В дальнейшем оценки эффективности у этого пациента не проводились после 20-й недели, и он не был включен в период продления исследования. Ещё у двух пациентов во время периода продления наблюдались миастенические кризы, потребовавшие экстренной терапии, включая внутривенное введение иммуноглобулина и дополнительные курсы терапии экулизумабом.
В течение всего исследования 4 из 11 пациентов (36,4%) снизили суточную дозу иммуносупрессивной терапии из-за улучшения симптомов. Один пациент (9,1%) сначала снизил, а затем увеличил дозу из-за колебаний симптомов, а один пациент начал новую терапию кортикостероидами вследствие ухудшения симптомов.
Оптиконевромиелит-ассоциированные расстройства (ОНМАР)
Не проводились исследования экулизумаба в педиатрической популяции с ОНМАР.